張 勇,楊燕文,陸南杭,馮自豪,張學(xué)軍,施越冬,顧建英,亓發(fā)芝

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血管瘤及脈管畸形

手術(shù)聯(lián)合無水乙醇硬化劑治療成人肌內(nèi)血管瘤

張 勇,楊燕文,陸南杭,馮自豪,張學(xué)軍,施越冬,顧建英,亓發(fā)芝

目的 探討手術(shù)聯(lián)合無水乙醇注射在成人肌間血管瘤治療中的效果。方法 回顧性分析173例經(jīng)影像學(xué)檢查及術(shù)后病理明確診斷的成人肌內(nèi)血管瘤患者，根據(jù)手術(shù)方式分為2組，一組為單純手術(shù)治療組(96例)，另一組為手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組(77例)，因累及范圍較大無法完全切除，手術(shù)切除主要受累肌肉組織，少量殘留血管瘤瘤巢內(nèi)行無水乙醇注射硬化治療。結(jié)果 術(shù)后隨訪2～5年，MRI檢查顯示單純手術(shù)治療組手術(shù)區(qū)域復(fù)發(fā)13例，手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組手術(shù)區(qū)域復(fù)發(fā)12例，其余患者均無復(fù)發(fā)。結(jié)論 手術(shù)聯(lián)合無水乙醇硬化劑殘灶內(nèi)注射治療肌內(nèi)血管瘤是一種有效可行的治療策略。

肌內(nèi)血管瘤； 手術(shù)治療； 硬化劑治療； 無水乙醇

血管瘤和血管畸形是常見的脈管疾患，其中發(fā)生于骨骼肌內(nèi)的肌內(nèi)血管瘤(intramuscular hemangioma，IMH)因其隱蔽性及較少臨床癥狀表現(xiàn)常常難以診斷。60%肌內(nèi)血管瘤患者可能出現(xiàn)受累肌肉的疼痛以及局部腫塊形成的臨床表現(xiàn)[1]。自2005年1月至2013年12月，復(fù)旦大學(xué)附屬中山醫(yī)院整形外科收治了IMH患者173例，經(jīng)術(shù)前影像學(xué)及術(shù)后病理明確診斷，現(xiàn)回顧性收集其病例信息并進行總結(jié)分析。

1 臨床資料

本組共173例。根據(jù)手術(shù)方式分為2組。一組為單純手術(shù)治療組，共96例患者；男性45例，女性51例；年齡12～48歲。另一組為手術(shù)聯(lián)合無水乙醇注射治療組，共77例患者；男性47例，女性30例；年齡11～54歲。單純手術(shù)治療組血管瘤累及上肢肌肉23例、下肢肌肉39例、軀干肌肉19例。手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組累及上肢肌肉29例、下肢肌肉35例、軀干肌肉13例。所有患者均存在活動后局部疼痛、痛性腫塊形成，或伴有肢體彌漫性脹痛不適等影響日常生活的臨床癥狀。在經(jīng)過保守治療無明顯改善后選擇手術(shù)治療。

2 方法

2.1 術(shù)前檢查 所有患者術(shù)前均行血常規(guī)、凝血功能、肝腎功能、心電圖及胸片等常規(guī)檢查，部分高齡或合并心肺疾病的患者行肺功能及心臟彩超等檢查評估心肺功能；并行B超、增強CT或MRI等影像學(xué)檢查評估病變累及范圍。

2.2 手術(shù)方法 對于四肢血管瘤患者術(shù)中應(yīng)用止血帶控制術(shù)中出血，對于軀干血管瘤患者無法應(yīng)用止血帶，采取周圍縫扎控制出血。術(shù)中探查肌肉內(nèi)血管瘤病灶多可見受累變性的肌肉組織，部分肌肉組織呈紫紅色改變，部分肌肉組織纖維化，血管瘤瘤巢內(nèi)部分見白色顆粒狀靜脈石。部分患者見血管瘤累及肌肉、骨膜及骨組織。手術(shù)切除范圍根據(jù)術(shù)前影像學(xué)檢查及術(shù)中探查情況確定，以保護受累區(qū)域肌群的功能為前提，96例患者因病灶范圍較小或累及肌群不影響局部功能，予以完全切除；77例患者因病變范圍較大，鄰近或包繞重要神經(jīng)血管，以及累及肌群較廣，完全切除可能影響相應(yīng)功能，以保留重要的肌肉、神經(jīng)及血管為原則，在安全邊界外盡量切除病變組織。殘留無法切除的病灶予術(shù)中直視下進行瘤巢內(nèi)無水乙醇注射，回抽等量瘤內(nèi)血后每點緩慢注射1～2 ml無水乙醇，總量不超過10 ml。觀察10 min后松開止血帶，對存在的活動性出血點進行縫扎止血。術(shù)區(qū)放置引流管，并以厚敷料彈力繃帶適當(dāng)加壓包扎。術(shù)后注意觀察引流物性狀及引流量，若術(shù)區(qū)無特殊疼痛麻木等癥狀則2 d后更換加壓敷料。

3 結(jié)果

單純手術(shù)治療組：術(shù)后1例出現(xiàn)傷口內(nèi)血腫，經(jīng)血腫清除止血后傷口愈合，其余患者均為Ⅰ級愈合。遠期隨訪15～36個月，5例患者主訴術(shù)區(qū)疼痛無明顯減輕。術(shù)后隨訪MRI顯示手術(shù)區(qū)域血管瘤復(fù)發(fā)13例(13.5%)。

手術(shù)聯(lián)合硬化劑注射治療組：術(shù)后2例出現(xiàn)術(shù)區(qū)血清腫，經(jīng)較長時間引流后好轉(zhuǎn)；1例患者大腿內(nèi)側(cè)出現(xiàn)局部皮膚感覺減退。遠期隨訪9例患者主訴術(shù)區(qū)疼痛緩解不明顯。術(shù)后隨訪MRI顯示手術(shù)區(qū)域血管瘤復(fù)發(fā)12例(15.6%)。兩組患者手術(shù)情況見表1。

4 典型病例

患者女性，25歲，因右側(cè)下肢活動后疼痛不適3年逐漸加重，MRI檢查診斷為肌肉內(nèi)血管瘤入院。經(jīng)手術(shù)聯(lián)合無水乙醇硬化劑注射治療后，患肢癥狀明顯好轉(zhuǎn)(圖1)。

5 討論

血管瘤是兒童期最常見的良性腫瘤，常常具有出生后短期內(nèi)快速增殖，淺表病灶出現(xiàn)自發(fā)性潰瘍以及自行消退等臨床特點[2]。血管瘤在30歲之前的患者中多經(jīng)過增殖，纖維脂肪組織的替代，血管內(nèi)血栓形成，萎縮以及退化，即增生期、穩(wěn)定期和消退期[3-5]。

多數(shù)患者病灶位于皮下脂肪，據(jù)統(tǒng)計，位于肌肉內(nèi)的血管瘤占良性軟組織腫瘤的0.8%，在所有血管瘤中發(fā)生率小于1.0%[6]。常見于年輕人，女性發(fā)病率稍高于男性。全身大多數(shù)骨骼肌均可能受累，最常見于四肢，下肢尤為多見。在本組隨訪的173例患者中，74例(42.8%)發(fā)生于下肢，52例(30.1%)發(fā)生于上肢。

肌內(nèi)血管瘤在多數(shù)患者體內(nèi)可能存在并發(fā)展多年而無明顯的臨床表現(xiàn)。部分患者僅在體檢時偶爾發(fā)現(xiàn)，部分患者在受累肌肉出現(xiàn)疼痛不適或局部出現(xiàn)明顯腫物時就診，經(jīng)影像學(xué)檢查發(fā)現(xiàn)病灶。常見的影像學(xué)檢查包括X線、彩色多普勒超聲、MRI、CTA或增強CT等。其中X線片在部分病灶可顯示出不規(guī)則軟組織影像，少數(shù)病灶內(nèi)部存在不規(guī)則鈣化形成靜脈石結(jié)構(gòu)，為血管瘤特異性表現(xiàn)。對于肌肉內(nèi)血管瘤最具有診斷價值的檢查是MRI，可清晰顯示病灶的范圍以及與鄰近組織的關(guān)系[7]。增強CT較X線片能更清楚顯示病灶范圍及內(nèi)部鈣化等情況，但其敏感度低于MRI檢查。CTA或DSA一般不作為常規(guī)檢查，僅在考慮行血管內(nèi)栓塞治療的病例中進行檢查。本組173例血管瘤患者中，97例經(jīng)CT檢查明確診斷，76例經(jīng)MRI檢查明確血管瘤診斷并評估病灶位置。

表1 2組患者手術(shù)情況Tab 1 Operation situation of 2 groups

圖1 手術(shù)聯(lián)合無水乙醇硬化劑治療肌內(nèi)血管瘤前后MRI圖像對比 a.術(shù)前冠狀位 b.術(shù)后2年冠狀位 c.術(shù)前橫斷位d.術(shù)后2年橫斷位
Fig 1 Comparison between preview and postview of MRI of intramuscular hemangioma treated by surgical removal combined with anhydrous alcohol injection. a.coronal preview. b.coronal postview at 2 years. c.transverse preview. d.transverse postview at 2 years.

對體檢發(fā)現(xiàn)的無癥狀肌內(nèi)血管瘤可以不做任何治療，僅隨訪觀察。對有癥狀的肌內(nèi)血管瘤的治療方法眾多，包括保守處理、激素治療、栓塞治療、放射治療、硬化劑治療以及手術(shù)治療等。治療前需要評估患者病灶的情況以及對受累部位功能的影響。盡管肌內(nèi)血管瘤為良性腫瘤，并無惡性潛能，但所有病例均需常規(guī)隨訪，防止可能出現(xiàn)的變化或誤診。在門診隨訪2～5年的臨床診斷為血管瘤患者中，約60.0%的患者無需選擇手術(shù)治療，僅在腫塊快速增大，疼痛持續(xù)加重?zé)o法緩解，局部皮膚存在壞死風(fēng)險，血栓形成以及外形或功能受損時需要進行手術(shù)探查治療。本研究收集的病例均為經(jīng)臨床觀察及保守治療，臨床癥狀無改善后選擇手術(shù)治療。由于血管瘤易于復(fù)發(fā)，手術(shù)治療需要盡量徹底切除病灶以及病灶周圍少量正常組織[4,8-9]。但另一方面，當(dāng)血管瘤鄰近或包繞重要神經(jīng)血管時，又需要盡量保留這些重要組織，降低由于手術(shù)導(dǎo)致的功能損傷。這樣的矛盾導(dǎo)致血管瘤術(shù)后復(fù)發(fā)率從18.0%～61.0%不等[8,10]。有學(xué)者[11]對血管瘤病變范圍巨大累及多種組織的患者進行了術(shù)前選擇性血管栓塞治療，使瘤體縮小后再進行手術(shù)治療，這樣可以減少手術(shù)出血風(fēng)險，降低術(shù)后復(fù)發(fā)率。對于血管瘤病灶范圍并未跨越解剖層次而位于肌肉內(nèi)的病例，為了降低血管瘤復(fù)發(fā)率，并且盡量減少對重要功能的損傷，我們對部分手術(shù)難以完全切除的患者采取了手術(shù)切除聯(lián)合局部直視下低劑量可控性硬化劑注射治療，對殘留部分血管瘤組織進行破壞控制。對單純手術(shù)治療組及手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組的回顧性分析發(fā)現(xiàn)，經(jīng)遠期隨訪，手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組的復(fù)發(fā)率約為15.6%，與單純手術(shù)治療組的術(shù)后復(fù)發(fā)率13.5%相比稍有增加。在這2組病例中，單純手術(shù)治療組的患者多為病變范圍相對局限，手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組病灶范圍則相對較廣泛。手術(shù)聯(lián)合無水乙醇治療組的復(fù)發(fā)率以及術(shù)后并發(fā)癥的發(fā)生率與單純手術(shù)治療組相比差異均無統(tǒng)計學(xué)意義，可以說明硬化劑對病灶范圍較廣泛的患者，治療效果明確可靠。

盡管目前肌內(nèi)血管瘤的治療手段多種多樣，手術(shù)治療在疼痛癥狀頑固以及保守治療無效的患者中仍然起著重要作用。對部分肌內(nèi)血管瘤病灶范圍較廣，手術(shù)難以完全切除病灶的患者，采取手術(shù)部分切除，殘留血管瘤組織在直視下進行精確控制的硬化劑注射治療，是一種可有效降低術(shù)后復(fù)發(fā)率，減少術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率的可行方案。

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Treatment of intramuscular hemangioma with surgical removal combined with anhydrous alcohol injection

ZHANGYong,YANGYan-wen,LUNan-hang,FENGZi-hao,ZHANGXue-jun,SHIYue-dong,GUJian-ying,QIFa-zhi.

(DepartmentofPlasticSurgery,ZhongshanHospital,FudanUniversity,Shanghai,200032,China)

QIFa-zhi,Email:qi.fazhi@zs-hospital.sh.cn

Objective To investigate the effect of surgical excision only or combined with sclerotherapy of anhydrous alcohol in intramuscular hemangioma.Methods Retrospective analysis was performed on 173 adult patients with intramuscular hemangioma.Patients were diagnosed by radiographic examination and postoperative pathological diagnosis.These patients were divided into two groups according to treatment method:the surgical excision group (96 patients); or the surgical excision combined with sclerotherapy of anhydrous alcohol (77 patients),in which the main iected muscle tissue was removed by surgery and the residual hemangiomata were treated by anhydrous alcohol injection.Results After 2 to 5 years following up,91 patients in the surgical group were relieved of local pain and lumps; 68 of the 77 patients in the group that underwent surgical removal combined with anhydrous alcohol injection were relieved of local pain and lumps.Conclusion Surgical removal combined with anhydrous alcohol injection in residual intramuscular hemangioma is an effective treatment strategy.

Intramuscular hemangioma; Surgical treatment; Sclerotherapy; Anhydrous alcohol

200032 上海，復(fù)旦大學(xué)附屬中山醫(yī)院 整形外科

張 勇(1978-),男，江蘇人，主治醫(yī)師.

亓發(fā)芝，200032，復(fù)旦大學(xué)附屬中山醫(yī)院 整形外科，電子信箱：qi.fazhi@zs-hospital.sh.cn

10.3969/j.issn.1673-7040.2016.06.004

R732.2

A

1673-7040(2016)06-0334-03

2016-04-16)