劉玉+胡竑偉+劉蘇

摘 要 閉孔疝是臨床上比較少見的腹外疝，是引起腸梗阻的一個(gè)重要原因。本文通過病例分析，對(duì)閉孔疝的解剖特點(diǎn)、發(fā)病因素、臨床表現(xiàn)進(jìn)行分析，為社區(qū)醫(yī)生減少誤診提供參考。

關(guān)鍵詞 閉孔疝 臨床特點(diǎn) 誤診原因

中圖分類號(hào)：R656.2 文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼：A 文章編號(hào)：1006-1533（2014）02-0037-04

Analysis of the cause of diagnosis and treatment delayed for obturator hernia

LIU Yu， HU Xianwei， LIU Su

（Digestive Department of Zhabei Branch of Changzheng Hospital， Shanghai 200070， China）

閉孔疝是腹內(nèi)臟器，經(jīng)骨盆側(cè)壁閉孔管向股三角區(qū)突出的隱匿性疝，是臨床較少見的一種腹外疝，占所有疝的0.07%[1]。因左側(cè)有乙狀結(jié)腸覆蓋，右側(cè)閉孔疝相對(duì)多發(fā)，雙側(cè)發(fā)生者甚少。疝內(nèi)容物以小腸為主，亦可見結(jié)腸﹑膀胱或附件等臟器。盡管在1724年Ronsil就報(bào)道了第一例閉孔疝，但至今閉孔疝仍較易誤診、漏診，術(shù)前常因難以明確診斷而延誤其治療。大多數(shù)閉孔疝起病隱匿，臨床表現(xiàn)不典型，臨床醫(yī)生對(duì)該病認(rèn)識(shí)不足，以及患者主、客觀因素，常常延誤診治，導(dǎo)致患者發(fā)生腸壞死、腸穿孔，病死率極高。因此，提高對(duì)本病的警惕，及時(shí)準(zhǔn)確的診斷對(duì)挽救患者生命和提高預(yù)后有重要的意義。下面結(jié)合1例病例報(bào)告就如何及時(shí)準(zhǔn)確地診治閉孔疝進(jìn)行探討。

1 病歷簡(jiǎn)介

患者，女，85歲，體重42 kg。因上腹部持續(xù)性脹痛伴發(fā)熱3 d于2012年5月入院。腹痛同時(shí)伴有惡心，未嘔吐，排氣減少，解成形便一次，排氣、排便后腹痛未緩解。既往有腦梗死病史，未留下任何后遺癥；否認(rèn)支氣管炎、肺氣腫、便秘等其他的慢性病史?；橛罚?-0-0-4。查體：體溫：36.8℃，呼吸：16次/分，脈搏：84次/min，血壓：150/80 mmHg。體形消瘦，神清，查體合作。淺表淋巴結(jié)無腫大。胸廓無畸形，兩肺呼吸音粗，未聞及干濕羅音。心前區(qū)無隆起，無震顫，心尖博動(dòng)位于第Ⅴ肋間左鎖骨中線處，心臟相對(duì)濁音界增大。心率84次/min，律齊，各瓣膜聽診區(qū)未聞及病理性雜音。腹部平坦，未見明顯腸型及蠕動(dòng)波。全腹軟，中上腹及右上腹壓痛，輕度反跳痛，未觸及明顯包塊，肝脾肋下未及，移動(dòng)性濁音陰性；腸鳴音3～4次/min，肛門及陰道拒檢。查血常規(guī)：血白細(xì)胞：15.4×109/L、中性粒細(xì)胞：93.2%；入院后立即行腹部立臥位X片：可見中小腹部小腸腸襻充氣、伴多個(gè)氣液平面，診斷為“小腸不完全性梗阻”，并行上腹部CT平掃提示：部分小腸腸襻輕度擴(kuò)張、積氣積液，診斷為“小腸不完全性梗阻”，給予禁食、通便、抗感染、補(bǔ)液等對(duì)癥支持治療，入院第5 d患者腹脹未見好轉(zhuǎn)，腹痛加重，查體時(shí)腹肌緊張，中上腹及右側(cè)腹壓痛，輕度反跳痛，未觸及明顯包塊，移動(dòng)性濁音陰性；腸鳴音3～4次/ min。再次行下腹部CT檢查，下腹部CT提示：右側(cè)腹股溝區(qū)見氣液平面，所見小腸腸腔擴(kuò)張、積氣、積液，考慮“右側(cè)腹股溝疝伴小腸不完全梗阻”，仔細(xì)檢查腹股溝區(qū)及股三角區(qū)未見明顯的包塊，也未觸及疝塊，影像學(xué)表現(xiàn)與臨床體征不符，右側(cè)腹股溝疝診斷不成立。再次復(fù)習(xí)下腹部CT發(fā)現(xiàn)右側(cè)閉孔區(qū)可見疝影，考慮“急性腹膜炎小腸不完全性梗阻閉孔疝可能”，建議患者即刻行剖腹探查手術(shù)，但由于患者高齡、消瘦，營(yíng)養(yǎng)狀況較差，心肺功能欠佳，家屬及患者考慮麻醉及手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)大，拒絕進(jìn)一步手術(shù)治療，故轉(zhuǎn)入監(jiān)護(hù)病房保守治療，最后患者因呼吸功能衰竭死亡。

2 討論

2.1 閉孔疝局部解剖特點(diǎn)與臨床的關(guān)系

閉孔是由恥骨和坐骨共同圍成，正常位于恥骨肌的深層，股三角區(qū)的下端，在恥骨肌和內(nèi)收肌之間。閉孔管是閉孔膜外緣與恥骨上支之間的一纖維骨性管道，長(zhǎng)2～3 cm，寬約0.2～0.5 cm，向前內(nèi)下方斜行，內(nèi)有閉孔神經(jīng)、動(dòng)脈和靜脈通過，正常的閉孔管內(nèi)口可容納一指尖，為脂肪組織填充。閉孔管特殊的解剖結(jié)構(gòu)及位置，使閉孔疝發(fā)病隱匿，較易忽視該區(qū)域的檢查，導(dǎo)致誤診。

閉孔管管壁由無伸展性的骨質(zhì)和堅(jiān)韌的腱膜組成，管徑小，疝環(huán)缺乏彈性，使疝內(nèi)容物在短期內(nèi)就可以發(fā)生血運(yùn)障礙，引起嵌頓，甚至絞窄壞死。閉孔管特殊的組成，使閉孔疝較其他腹外疝易發(fā)生嵌頓甚至絞窄壞死。閉孔疝的發(fā)病部位及臨床表現(xiàn)與股疝相近，有報(bào)道約75%的患者被誤診為股疝[2]。股疝是疝囊通過股環(huán)、經(jīng)股管向卵圓窩突出的疝，由于股環(huán)較狹小，周圍又多堅(jiān)韌的韌帶，也較易發(fā)生嵌頓。兩者的發(fā)病機(jī)制、好發(fā)年齡、性別、發(fā)病體形、多胎生育史等方面具有共同特點(diǎn)，但股疝與閉孔疝相比，股疝位于體表，只要仔細(xì)檢查便容易發(fā)現(xiàn)，從而避免誤漏診的發(fā)生。

女性骨盆較寬闊且傾斜，閉孔上口較男性寬大，老年人閉孔周圍肌肉萎縮，脂肪填充閉孔管減少，多次妊娠使盆壁組織松弛，使閉孔疝多發(fā)于高齡、消瘦、多產(chǎn)的女性。據(jù)報(bào)道本病的男女發(fā)病率之比為1： 6，年齡多在60歲以上[3]。

閉孔疝和其他類型的腹外疝一樣，通常右側(cè)多于左側(cè)，與乙狀結(jié)腸對(duì)左側(cè)盆壁的保護(hù)作用有關(guān)，雙側(cè)發(fā)生者甚少。有報(bào)道在閉孔疝中發(fā)生于雙側(cè)的約占6.0%，部分患者可伴有其他類型的疝如腹股溝斜疝、腹股溝直疝及股疝[4]。在臨床上我們易于滿足腹股溝疝的診斷及治療而忽視閉孔區(qū)域的進(jìn)一步檢查，導(dǎo)致閉孔疝誤診。李進(jìn)銀[5]曾報(bào)道了1例左股疝與閉孔疝并存被誤診誤治的病例。

2.2 閉孔疝的發(fā)病基礎(chǔ)和發(fā)病正相關(guān)因素

盆底肌肉、筋膜薄弱松弛和腹內(nèi)壓慢性增高是閉孔疝的發(fā)病基礎(chǔ)。高齡、消瘦、女性、多胎妊娠及腹壓增高（慢性咳嗽、便秘、重體力勞動(dòng)等）是發(fā)病的正相關(guān)因素。本病例為多產(chǎn)消瘦的老年女性患者，既往無慢性病史。國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道的病例，大多數(shù)患者均存在上述相關(guān)因素及發(fā)病基礎(chǔ)。夏國(guó)兵等[6]報(bào)道的25例閉孔疝患者，21例為女性患者，平均年齡為（72.0±5.3）歲，均明顯消瘦，女性患者均有3胎以上生育史。Mantoo等[7]報(bào)道6例閉孔疝患者，平均年齡為（88.8±3.4）歲，平均體重為（33.3±4.2）kg，平均身高為（140.0±6.1）cm。

2.3 閉孔疝發(fā)生的3個(gè)階段

第一階段：腹膜外脂肪和結(jié)締組織進(jìn)入閉孔管。第二階段：腹膜在閉孔管口部形成凹陷并逐漸內(nèi)陷形成疝囊。第三階段：小腸﹑盲腸甚至闌尾、卵巢等疝內(nèi)容物墜入疝囊，疝囊為內(nèi)容物所充滿[7]。因此，閉孔疝形成的不同階段可有不同的臨床表現(xiàn)，在第一、二階段時(shí)臨床上可無任何的癥狀，第三階段時(shí)可有腸梗阻和閉孔神經(jīng)受壓的表現(xiàn)，但當(dāng)疝內(nèi)容物自行回納時(shí)，該癥狀即消失。本例患者屬于第三階段的閉孔疝，以“不完全性腸梗阻”為主要表現(xiàn)，無閉孔神經(jīng)受壓的陽(yáng)性體征。

2.4 閉孔疝的臨床特點(diǎn)

閉孔疝既有一般疝的特點(diǎn)如腹壓增高時(shí)易發(fā)作，平臥位及休息時(shí)可緩解，發(fā)作時(shí)可觸及疝塊，以及腸梗阻甚至腸絞窄的臨床表現(xiàn)，但也有其特有的特征，如閉孔管位置深，不易在相應(yīng)的部位觸及明顯包塊，且易發(fā)生絞窄，造成嚴(yán)重后果。閉孔管內(nèi)閉孔神經(jīng)通過，因此有閉孔神經(jīng)受壓的特征性表現(xiàn)。

閉孔疝常缺乏典型的癥狀和體征。其主要的臨床表現(xiàn)為腸梗阻和閉孔神經(jīng)受壓。①腸梗阻內(nèi)容物 主要為小腸，多為腸管壁疝（Richter疝），腸梗阻表現(xiàn)根據(jù)閉孔疝在不同的階段，有不同的臨床表現(xiàn)，早期表現(xiàn)為反復(fù)腹痛、腹脹、惡心、嘔吐、厭食等不完全腸梗阻癥狀，待病情進(jìn)一步發(fā)展，可出現(xiàn)絞窄性腸梗阻的癥狀如持續(xù)性腹痛以及腹膜刺激征等表現(xiàn)。該患者的臨床表現(xiàn)與閉孔疝逐漸加重進(jìn)展過程相符。②閉孔神經(jīng)受壓征（Howship-Romberg征） 該征象為閉孔神經(jīng)受壓而發(fā)生的放射性疼痛，表現(xiàn)為患者大腿內(nèi)側(cè)和膝關(guān)節(jié)內(nèi)側(cè)局部刺痛、麻木及異常感覺，在咳嗽等增加腹內(nèi)壓時(shí)疼痛加劇，患側(cè)髖關(guān)節(jié)內(nèi)收、內(nèi)旋，伸膝時(shí)疼痛加重，屈膝可使疼痛減輕。此征象被視為閉孔疝的特征性臨床表現(xiàn)，然而該征象出現(xiàn)率較低，文獻(xiàn)報(bào)道的陽(yáng)性率為25.0%～50.0%之間[8]。賈志強(qiáng)等[9]報(bào)道的15例閉孔疝患者中有13例伴有大腿內(nèi)側(cè)疼痛，其中3例是術(shù)后追問病史得知，Howship-Romberg征陽(yáng)性6例，2例反復(fù)發(fā)作。在臨床工作中該征象因臨床醫(yī)師不熟悉而易漏檢，實(shí)際發(fā)生率可能較統(tǒng)計(jì)數(shù)據(jù)稍高。另外該征象往往被腹部疼痛表現(xiàn)所掩蓋，也是造成遺漏的原因之一。③Hannington-Kiff征 該征也為閉孔疝的特異性表現(xiàn)，即患側(cè)大腿內(nèi)收肌反射消失，由于閉孔神經(jīng)受壓所致。用食指在膝關(guān)節(jié)上5 cm處越過內(nèi)收肌，用叩診錘敲擊可激發(fā)此反射，并可見該處肌肉收縮。與對(duì)側(cè)亢進(jìn)反射相比，同側(cè)正常的膝髕骨反射提示閉孔神經(jīng)受壓。 Losanoff等[10]認(rèn)為Hannington-Kiff征較Howship-Romberg征更具有特異性。④閉孔神經(jīng)痛 自腹股溝皮膚皺襞處擴(kuò)展至大腿前側(cè)，呈持續(xù)性或間歇性疼痛。⑤少見體征 腹股溝韌帶內(nèi)側(cè)下方股三角區(qū)可見青紫；腹股溝韌帶內(nèi)側(cè)下方大腿根部捫及壓痛性腫塊或條索狀物。⑥其他 有些患者行直腸指檢或陰道檢查時(shí)在直腸或陰道側(cè)壁（2點(diǎn)或10點(diǎn)位置）可捫及壓痛性腫塊或條索狀物。

2.5 閉孔疝重要影像學(xué)表現(xiàn)

腹部X線檢查可見近端擴(kuò)張的小腸向閉孔部位集中傾向，擴(kuò)張的小腸和氣液平面固定在盆腔恥骨上方，改變體位時(shí)變化不大，但X線特異性不強(qiáng)；B超檢查有時(shí)可發(fā)現(xiàn)腸管自盆腔均突出進(jìn)入大腿部，并可見腸管內(nèi)容物流動(dòng)。由于盆腔肌肉組織位置較深，疝囊較小，B超不容易確定精確范圍，且易受腸腔的氣體干擾，影響結(jié)果。CT對(duì)閉孔疝有確診價(jià)值，準(zhǔn)確性可達(dá)100.0%[11]。CT特異性表現(xiàn)為在恥骨肌和閉孔外肌之間、閉孔外肌的上、中束之間及閉孔內(nèi)外肌之間可見疝影，在盆腔的疝側(cè)擴(kuò)張的腸管突然塌陷呈“鳥嘴樣”改變是其特征性表現(xiàn)。對(duì)閉孔區(qū)域的解剖結(jié)構(gòu)不熟悉，以及對(duì)閉孔疝的認(rèn)識(shí)不足，常將閉孔疝誤診為腹股溝疝。

結(jié)合本病例，最初注意力集中在患者腹部，考慮急腹癥，隨著患者病情的進(jìn)展以及腹部影像學(xué)檢查，可明確診斷小腸不完全性梗阻，但需進(jìn)一步明確引起小腸不完全性梗阻的原因，一般引起小腸梗阻的常見原因有腸黏連、腸扭轉(zhuǎn)、腸嵌頓及腹部腫瘤。結(jié)合該患者的病史及臨床表現(xiàn)，該患者既往無腹部手術(shù)，故腸黏連可排除；該患者腹部影像學(xué)未提示有腸扭轉(zhuǎn)，故可排除。進(jìn)一步認(rèn)為該患者為老年女性，體形消瘦，考慮腹部腫瘤可能性較大，但腹部影像學(xué)檢查未提示腹部占位，故腹部腫瘤可排除。結(jié)合患者下腹部CT，考慮右側(cè)腹股溝疝伴小腸不完全性梗阻，經(jīng)仔細(xì)檢查，在腹股溝區(qū)未觸及疝塊，故右側(cè)腹股溝疝的診斷也不成立。物診科醫(yī)生再次回顧影像學(xué)檢查，發(fā)現(xiàn)右側(cè)閉孔區(qū)有疝影，但醫(yī)生查體時(shí)，腹股溝區(qū)及股三角區(qū)仍未見明顯的包塊，也未觸及疝塊，這與閉孔疝解剖位置較隱蔽，不易捫及有關(guān)?；仡櫡治鲈摶颊咴\斷過程，延誤診斷可能與臨床醫(yī)師對(duì)該病的認(rèn)識(shí)不足，警惕性不高有關(guān)。

3 延誤診治的原因分析

文獻(xiàn)報(bào)道本病誤診率達(dá)70.0%以上，術(shù)前診斷率僅為10.0%～30.0%[12]?；仡櫡治鼋陙韲?guó)內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道，漏診、誤診多與以下幾個(gè)原因有關(guān)。

閉孔疝為隱匿性疝，發(fā)生部位隱蔽，臨床表現(xiàn)多不典型，值得注意的是，閉孔疝中Richter疝占比較高，早期常缺乏典型的腸梗阻表現(xiàn)而延誤診治。

閉孔疝發(fā)生在形成的不同階段，臨床表現(xiàn)不盡相同，由于該病少見，臨床醫(yī)師經(jīng)驗(yàn)的欠缺，一旦發(fā)生小腸梗阻，易于滿足腸梗阻的診斷，從而注意力集中在腹部而忽略了閉孔疝局部的檢查。

本病多發(fā)于老年人，反應(yīng)相對(duì)遲鈍，并發(fā)癥較多，病情表述不全面，而相對(duì)有特征的Howship-Romberg征陽(yáng)性易用其他原因解釋，如腰椎間盤突出、膝關(guān)節(jié)炎、膝關(guān)節(jié)勞損等；臨床醫(yī)師在詢問病史時(shí)不全面，以及體檢時(shí)遺漏Howship-Romberg征及Hannington-Kiff征。盡管該Howship-Romberg征對(duì)閉孔疝的診斷有重要的指導(dǎo)意義，但臨床醫(yī)師既不能過高估計(jì)該癥，也不能忽視它的存在，臨床常因該征而誤診為關(guān)節(jié)炎，直至手術(shù)后追問病史時(shí)，患者該征象消失。文獻(xiàn)報(bào)道H-R的陽(yáng)性率僅為50.0%左右，但部分醫(yī)生對(duì)不明原因的腸梗阻未予以重視，也是造成延誤診治的原因之一。多數(shù)患者都是在術(shù)后證實(shí)閉孔疝診斷后追問病史才發(fā)現(xiàn)。

與腹股溝疝不同，臨床診治中因疝塊位置較深，疝囊較小，腹部難以發(fā)現(xiàn)包塊，病情在起始階段，未能出現(xiàn)股三角區(qū)域及大腿內(nèi)側(cè)的青紫等表現(xiàn)，腹股溝韌帶內(nèi)側(cè)下方大腿根部附近壓痛性腫塊或條索狀物觸診不明顯，兼之本病多發(fā)于老年女性患者，主、客觀因素易造成腹股溝區(qū)及會(huì)陰部檢查困難及遺漏，并易導(dǎo)致肛檢及陰道檢查的缺失，這些都是忽視閉孔疝的原因。筆者認(rèn)為陽(yáng)性體征的檢出率主要依賴于臨床醫(yī)師的臨床經(jīng)驗(yàn)和診斷時(shí)的警惕性。

因閉孔疝在臨床較少見，臨床醫(yī)師包括物理診斷科醫(yī)師對(duì)該病的認(rèn)識(shí)不足，易造成必要的影像學(xué)檢查缺失如盆腔CT的檢查，大多數(shù)醫(yī)生僅行上、下腹部CT檢查，滿足腸梗阻的診斷而忽略了閉孔區(qū)域的進(jìn)一步檢查。據(jù)報(bào)道，CT檢查尤其是多排螺旋CT對(duì)閉孔疝的診斷準(zhǔn)確率可達(dá)100.0%，CT檢查可以發(fā)現(xiàn)病變范圍及與周圍組織的關(guān)系，病變的血供等情況，螺旋CT重建后可使病變更直觀。

人口老齡化，但發(fā)病率報(bào)道未見上升，其原因可能與該類患者年齡較大，全身情況較差，家屬及患者本人放棄進(jìn)一步物理檢查及手術(shù)探查有關(guān)；且與閉孔疝多發(fā)于老年人，患者往往反應(yīng)遲鈍，病情進(jìn)展迅速，病情后期又合并諸多臟器的病變，使許多病例未經(jīng)手術(shù)證實(shí)而流失。

閉孔疝患者常常合并有其他類型的疝，如腹股溝斜疝、直疝以及股疝等，臨床醫(yī)師常因滿足以上疝的診斷，而忽略了閉孔疝的表現(xiàn)，導(dǎo)致延誤診治。

總之，閉孔疝是臨床上比較少見的腹外疝，是引起腸梗阻的一個(gè)重要原因，特別是在瘦弱、老年、多胎生育婦女，且既往無腹部手術(shù)史者，發(fā)生閉孔疝的概率較高。該病一旦發(fā)生，病情進(jìn)展迅速，病死率高。據(jù)國(guó)外學(xué)者統(tǒng)計(jì)，該病腸壞死、腸穿孔發(fā)生率則高達(dá)50.0%，病死率為13.0%～40.0%，國(guó)內(nèi)報(bào)道，腸壞死、腸穿孔發(fā)生率則高達(dá)80.0%，病死率為12.0%～75.0%[13]。值得臨床工作者予以重視，提高對(duì)閉孔疝的認(rèn)知和重視其特征性的體征檢查，重視盆腔閉孔區(qū)域的CT檢查有助于提高閉孔疝的檢出率，避免漏診及誤診。

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（收稿日期：2013-08-20）