劉萍， 及翔， 王林平， 黃富表

1.首都醫(yī)科大學(xué)康復(fù)醫(yī)學(xué)院，北京市 100068；2.中國康復(fù)研究中心北京博愛醫(yī)院，北京市 100068

0 引言

孤獨(dú)癥譜系障礙(autism spectrum disorder, ASD)是廣泛性神經(jīng)發(fā)育障礙，主要特征為社交障礙、行為刻板、興趣狹窄、語言和非語言交流障礙[1]，早期社會交往障礙是最主要的核心癥狀[2]。ASD 在美國的發(fā)生率為2.76%[3]。我國兒童ASD 患病率約為1%[4]。目前常用于ASD兒童社會交往功能的康復(fù)方法為應(yīng)用行為分析法、結(jié)構(gòu)化教育、地板時光和作業(yè)治療等[5-6]，對兒童行為、認(rèn)知、情緒和社會交往能力有一定作用[7-9]，但需要較長的社會心理適應(yīng)和行為訓(xùn)練過程。

Sheilia Frick 基于聲音和Ayres 感覺統(tǒng)合理論，創(chuàng)立了治療性聆聽(therapeutic listening, TL)[10]，利用特制的音樂專輯，刺激前庭和網(wǎng)狀邊緣系統(tǒng)，影響大腦皮質(zhì)，促進(jìn)神經(jīng)系統(tǒng)各層次的組織協(xié)調(diào)[11]。TL能改善ASD 兒童的注意、社會交往、刻板行為和語言發(fā)育等[12]。

作業(yè)治療是通過游戲和有目的的作業(yè)活動訓(xùn)練ASD 兒童的精細(xì)動作、日常生活技能和社會交往技能的重要方法，但需要兒童能集中注意力，有良好的情緒控制和執(zhí)行能力完成目標(biāo)性任務(wù)。TL 可以促進(jìn)這些能力的出現(xiàn)。TL 與作業(yè)治療或其他治療方法聯(lián)合，可取得更佳的治療效果[12-13]。

目前國外對TL 的研究設(shè)計多是縱向研究和個案分析，樣本量較小。本研究采用隨機(jī)對照試驗，觀察TL 聯(lián)合常規(guī)作業(yè)治療對ASD 兒童社會交往功能的效果。

1 資料與方法

1.1 一般資料

選取2022 年1 月至2023 年1 月在北京博愛醫(yī)院住院和門診ASD 兒童40 例，符合《精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊第5版》ASD的診斷標(biāo)準(zhǔn)[14]。

采用兒童孤獨(dú)癥評定量表(Childhood Autism Rating Scale, CARS)評估疾病嚴(yán)重程度，30～37 分為輕中度，＞ 37～60 分且至少有5 項評分＞ 3 分為重度。總分60分。

納入標(biāo)準(zhǔn)：①年齡2～6歲；②能夠耐受TL高功能耳機(jī)30 min；③家長配合，能夠保證治療時間和治療的持續(xù)性；④自愿簽署知情同意書。

排除標(biāo)準(zhǔn)：①并發(fā)其他疾病，正在服用藥物；②拒絕佩戴耳機(jī)；③有聽力性癲癇。

剔除與脫落標(biāo)準(zhǔn)：①在試驗過程中突發(fā)疾病，不能持續(xù)治療；②在試驗2 周內(nèi)3 次以上無原因未進(jìn)行治療；③試驗過程中拒絕佩戴耳機(jī)3次。

采用隨機(jī)數(shù)字表法將兒童分為A 組和B 組，每組20 例。兩組基線資料無顯著性差異(P＞ 0.05)。見表1。

表1 兩組基線資料比較Table 1 Comparison of baseline data between two groups

本研究經(jīng)中國康復(fù)研究中心醫(yī)學(xué)倫理委員會審核批準(zhǔn)(No.2018-102-1)，所有受試者均簽署知情同意書。

1.2 方法

兩組均進(jìn)行基礎(chǔ)康復(fù)治療，包括語言治療、特殊教育和運(yùn)動療法等。A 組接受常規(guī)作業(yè)治療，包括社會交往訓(xùn)練、視覺-運(yùn)動整合訓(xùn)練、日常生活技能和規(guī)則意識建立訓(xùn)練等。遵循發(fā)育原則和游戲原則，給兒童進(jìn)行個性化治療。B 組在接受作業(yè)治療的同時，佩戴高功能耳機(jī)進(jìn)行TL 訓(xùn)練，觀察兒童聽后的反應(yīng)選擇相應(yīng)的治療專輯。治療專輯2周更換1次。

兩組均每次30 min，每天1 次，每周5 d，共8周。

1.2.1社會交往訓(xùn)練

拋接球：兩名年齡和功能相仿的兒童面對面坐在相距2 m 的椅子上，一人舉起軟球拋給對面的伙伴，如果接到球，兩人從椅子上站起來擁抱對方，并把治療師給的貼畫貼在對方的胸前。

吹泡泡：由一名兒童面對另一名小伙伴吹泡泡，令對面的兒童去抓泡泡，治療師記錄抓住的泡泡數(shù)；然后互換角色；抓的多者獲勝，輸?shù)膬和o其發(fā)獎品并表演治療師指定的小節(jié)目。

1.2.2 視覺-運(yùn)動整合訓(xùn)練

模仿搭建小火車、小城堡等。根據(jù)兒童年齡和認(rèn)知水平，治療師讓兒童模仿不同難度的構(gòu)建類游戲，如治療師用5塊積木搭一個小火車，讓兒童模仿。

1.2.3 日常生活技能及規(guī)則意識建立訓(xùn)練

包括垃圾分類規(guī)則、游戲規(guī)則和交通規(guī)則等。以垃圾分類規(guī)則為例，治療師準(zhǔn)備4 種垃圾桶模具和常見日常生活垃圾圖片，令兒童說出或指出圖片垃圾的名字，并放到相應(yīng)的垃圾桶內(nèi)。治療師給予口頭或示范幫助。

1.2.4 TL訓(xùn)練

采用TL 調(diào)制音樂治療模塊，通過交替的高通、低通濾過器處理音樂，制作的音樂治療專輯以高低頻不同間隔通過，導(dǎo)致音樂聲音中斷，練習(xí)和重新訓(xùn)練中耳的兩塊肌肉[15]，促進(jìn)肌肉協(xié)調(diào)收縮和舒張，以更好地定位和關(guān)注聲音，改善與環(huán)境的互動[16]；增加兒童對某些聲音的耐受性，同時刺激前庭和邊緣系統(tǒng)，提高整體感覺功能的調(diào)節(jié)和社會交往能力。

調(diào)制音樂治療模塊分為參與音樂、互動音樂和區(qū)別音樂3 個維度，每個維度有多首音樂專輯[17]，治療目的各有不同。治療專輯一般先從參與音樂維度開始，進(jìn)行感覺和空間調(diào)控，使兒童能夠安靜下來，控制好情緒，能注意到治療師，關(guān)注治療師的聲音和周圍環(huán)境，進(jìn)入作業(yè)活動任務(wù)；然后移到互動音樂維度，激活兒童的核心肌群和運(yùn)動姿勢，促進(jìn)兒童運(yùn)動的多樣化和社會互動能力；最后移到區(qū)別音樂維度，給兒童提供完成目標(biāo)性任務(wù)所需的專注力和認(rèn)知能力。

Frick等[18]認(rèn)為，如存在嚴(yán)重感官防御或重度監(jiān)管問題，如缺乏眼神交流、過度挑戰(zhàn)家長的行為等，應(yīng)從參與音樂維度開始，待孩子情緒好轉(zhuǎn)后再進(jìn)入到互動音樂維度，情緒難以控制時可回到參與音樂維度；輕中度感覺防御和調(diào)節(jié)問題，如挑食、觸覺敏感等，應(yīng)從參與音樂維度選一首治療專輯，即可進(jìn)入互動音樂維度，待感覺調(diào)節(jié)和核心問題改善后再進(jìn)入?yún)^(qū)別音樂維度；已被解決的輕微感覺防御和/或調(diào)節(jié)問題，如容易疲勞、運(yùn)動能力差等，應(yīng)從參與音樂維度開始，很快進(jìn)入互動音樂維度，當(dāng)核心被激活后進(jìn)入到區(qū)別音樂維度。

本研究由取得TL 證書的資深作業(yè)治療師，根據(jù)兒童存在的感覺處理和社會交往等方面的問題綜合考慮，選擇相應(yīng)維度中個性化治療專輯，每個兒童都不盡相同。所使用的治療專輯見表2。每首音樂專輯約30 min。治療過程中避免看電子產(chǎn)品。

表2 采用的音樂專輯Table 2 The music albums adopted

1.3 評定方法

評定由工作經(jīng)驗30年的同一作業(yè)治療師在固定評價場所完成。治療開始前1 周內(nèi)完成所有評價，治療8周結(jié)束后，再進(jìn)行相同的評價。

1.3.1 殘疾兒童功能評定量表(Pediatric Evaluation of Disability Inventory, PEDI)

PEDI 為家長問卷，治療師以訪談方式進(jìn)行評分，主要評估PEDI 社會交往功能分測驗。量表總分100分，評分越高，功能越好。

1.3.2 CARS

包括15 個領(lǐng)域，總分60 分，評分≥ 30 分診斷為ASD。評分越高，癥狀越嚴(yán)重。

1.3.3 孤獨(dú)癥行為量表(Autism Behavior Checklist,ABC)

從感覺、行為、情緒、語言和生活自理5 個方面評估患者的負(fù)面、刻板行為。評分≥ 62 分可診斷為ASD。評分越高，癥狀越嚴(yán)重。

1.3.4 Peabody 運(yùn) 動 發(fā) 育 量 表 第2 版(Peabody Developmental Motor Scales 2, PDMS-2)

由6 個亞測驗組成，本研究僅采用精細(xì)運(yùn)動量表中視覺-運(yùn)動整合分測試，測量手的使用、手眼協(xié)調(diào)和手指靈活性。采用原始分，評分越高，功能越好。

1.3.5 加拿大作業(yè)活動行為評估(Canadian Occupational Performance Measure, COPM)

主要測量功能技能質(zhì)量。采用孤獨(dú)癥兒童基本活動范疇項目進(jìn)行評定，尋找兒童和家長亟需解決的治療目標(biāo)(一般為5 個)，評價治療目標(biāo)完成表現(xiàn)的滿意度。讓家長用1～10進(jìn)行評分，最差1分，最好10分。

以上量表都具有很好的信度和效度，在以往ASD文獻(xiàn)中被經(jīng)常使用[19-21]。

1.4 統(tǒng)計學(xué)分析

采用SPSS 25.0 進(jìn)行統(tǒng)計學(xué)分析。計數(shù)資料以頻數(shù)表示，采用χ2檢驗。計量資料服從正態(tài)分布，以(±s)表示，組內(nèi)比較采用配對樣本t檢驗，組間比較采用獨(dú)立樣本t檢驗。顯著性水平α1= 0.05，非常顯著性水平α2= 0.01。

2 結(jié)果

所有兒童均完成治療和評價。無不良反應(yīng)。

治療前，兩組各項評分均無顯著性差異(P＞0.05)；治療后，兩組各項評分均明顯改善(P＜ 0.01)；除ABC 評分外，B 組各項評分均優(yōu)于A 組(P＜ 0.05)。見表3～表7。

表3 兩組治療前后PEDI評分比較Table 3 Comparison of PEDI score between two groups pre and post treatment

表4 兩組治療前后CARS評分比較Table 4 Comparison of CARS score between two groups pre and post treatment

表5 兩組治療前后ABC評分比較Table 5 Comparison of ABC score between two groups pre and post treatment

表6 兩組治療前后PDMS-2評分比較Table 6 Comparison of PDMS-2 score between two groups pre and post treatment

表7 兩組治療前后COPM評分比較Table 7 Comparison of COPM score between two groups pre and post treatment

3 討論

本研究顯示，TL 聯(lián)合常規(guī)作業(yè)治療能改善ASD兒童的模仿、情感表達(dá)、聽覺高反應(yīng)性和語言/非語言交流、視覺-運(yùn)動統(tǒng)合能力，有效提高ASD 兒童的社會交往功能。

ASD 兒童最核心的障礙是社會交往功能障礙，一般表現(xiàn)為缺乏與他人交流的能力或技巧[22]，與父母之間缺乏安全依戀關(guān)系[23-24]等，且常伴有尖叫、自傷等情緒障礙[25]。ASD 兒童社會交往障礙是早期社會動機(jī)不足導(dǎo)致的結(jié)果[26]。由于社會動機(jī)發(fā)育異常，難以獲得加工社會性刺激和參與社會活動的獎賞體驗，使得動機(jī)不足，損傷社會性注意，影響負(fù)責(zé)社會性刺激加工的腦區(qū)發(fā)育[27-28]，最終導(dǎo)致社會交往缺陷。這些腦區(qū)與邊緣系統(tǒng)和前額區(qū)聯(lián)系緊密，負(fù)責(zé)激活獎賞系統(tǒng)[29-30]，并調(diào)節(jié)情緒反應(yīng)[31]。

TL 可刺激前庭和大腦邊緣系統(tǒng)，提高ASD 兒童的社會交往能力、日常生活技能和聽覺反應(yīng)能力，使兒童之間語言互動增多，小組活動參與度增加，社會交往更積極[15]。本研究顯示，治療后兒童眼神交往增多，上課時能看著治療師打招呼，會主動擁抱同齡兒童，交往性微笑增多，叫名字反應(yīng)更靈敏，主動語言交流增多，與父母、老師和小朋友的互動較前明顯增強(qiáng)。B組治療效果更好。與以往研究相同[32]。

Slevin 等[33]的研究顯示，TL 能改善兒童感覺處理障礙，提高情緒控制，增強(qiáng)注意力和專注力。本研究顯示，B 組在進(jìn)行有目的的作業(yè)活動中，情緒控制和負(fù)面行為改善，對環(huán)境的適應(yīng)性提高，哭鬧現(xiàn)象很快被安撫或興奮性降低，治療中突然站起和推開治療桌現(xiàn)象減少，能夠安靜下來，模仿性學(xué)習(xí)和完成治療目標(biāo)注意力明顯延長，執(zhí)行功能有所改善，表現(xiàn)出對治療師更好的依從性，治療師更容易與兒童溝通交流。

在聽覺方面，ASD 兒童可能存在腦干功能異常。聽覺高反應(yīng)性在ASD 兒童中比較常見[34]， 27.30%的ASD 兒童并發(fā)聽覺高反應(yīng)性[35]。本研究中，A 組3例、B 組5 例兒童并發(fā)聽覺高反應(yīng)性。聽覺高反應(yīng)性是指生活中一些可以被人們?nèi)淌艿穆曇魠s變得不能接受，且出現(xiàn)對社會交往活動的恐懼和回避的負(fù)面反應(yīng)。Hughes[36]發(fā)現(xiàn)，TL 能降低ASD 兒童聽覺高反應(yīng)性，增加對特殊聲音的耐受性。Ben-Haim 等[16]發(fā)現(xiàn)，TL的調(diào)制音樂專輯能訓(xùn)練中耳兩塊肌肉，使ASD兒童更專注于聲音，減輕內(nèi)耳壓力，兒童與環(huán)境的互動更積極。

ASD 兒童大多有感覺運(yùn)動障礙，影響兒童的精細(xì)運(yùn)動和社會交往[37]。TL 能刺激皮質(zhì)下感覺運(yùn)動中樞[13]，提高ASD 兒童視覺-運(yùn)動統(tǒng)合能力；改善視空間能力和視覺運(yùn)動技能[17]；可以讓兒童更專注于知覺-運(yùn)動活動[15]。本研究中PDMS-2 視覺-運(yùn)動整合子測試結(jié)果顯示，B 組在構(gòu)建類玩具、書寫、使用剪刀方面優(yōu)于A 組，B 組更易快速進(jìn)入到目標(biāo)性作業(yè)治療中，注意力更易集中且持續(xù)時間更長。

本研究顯示，治療后，ABC 刻板行為改善不明顯，有些負(fù)面行為只是減輕，沒有消失，且作業(yè)治療通過游戲和感覺統(tǒng)合策略的作業(yè)活動，對ASD兒童情緒管控和負(fù)面行為也有一定作用，ABC治療后評分兩組無顯著性差異。

以往研究表明，TL 與其他治療方法結(jié)合時，可以對患者的功能產(chǎn)生顯著影響[15,38-40]。本研究顯示，TL 與常規(guī)作業(yè)治療融合，補(bǔ)充了聽覺感覺統(tǒng)合治療方法，多感官刺激能更好處理ASD兒童在目標(biāo)性作業(yè)治療活動中的負(fù)面情緒、聽覺高反應(yīng)、感覺處理問題、語言理解和執(zhí)行能力，為作業(yè)治療活動提供專注力和注意的持久性，從而促進(jìn)社會交往功能。

本研究缺乏對后期療效的持續(xù)性跟蹤。未來可追蹤觀察治療效果的持久性以及后期影響。

4 結(jié)論

TL 可提高ASD 兒童作業(yè)活動時的專注力，改善語言和非語言表達(dá)能力，減輕聽覺高反應(yīng)性和負(fù)面情緒等，能進(jìn)一步提高兒童的社會交往功能，可以融入到常規(guī)作業(yè)治療中。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突。