劉峰輝 劉艷君 羅振宇 王夢(mèng)歌 陳瑞英 歐陽(yáng)松云

[摘要] 目的 探討黑色胸腔積液的診斷和鑒別診斷。

方法 對(duì)1例單側(cè)大量胸腔積液由暗紅色轉(zhuǎn)為黑色的罕見(jiàn)臨床病例資料進(jìn)行分析。以“black pleural effusion”“black pleural fluid”為關(guān)鍵詞在Pubmed、Wed of Science數(shù)據(jù)庫(kù)檢索黑色胸腔積液相關(guān)文獻(xiàn)，以“黑色胸腔積液”“黑色胸水”為關(guān)鍵詞檢索萬(wàn)方醫(yī)學(xué)網(wǎng)和中國(guó)知網(wǎng)數(shù)據(jù)庫(kù)相關(guān)文獻(xiàn)，檢索截止時(shí)間為2022年3月。

結(jié)果 病人胸腔積液由暗紅色轉(zhuǎn)為黑色，結(jié)合酗酒史、胸腔積液滲出液性質(zhì)、胸腔積液淀粉酶升高、胸腹部CT及重建圖像，最終診斷為胰性胸腔積液、繼發(fā)于胰腺假性囊腫。檢索到相關(guān)中英文文獻(xiàn)25篇（均為病例報(bào)告），共26例病人。

結(jié)論 拓寬對(duì)黑色胸腔積液病因譜的認(rèn)識(shí)，結(jié)合規(guī)范的臨床思維，有利于該類(lèi)疾病早期診斷。

[關(guān)鍵詞] 黑色胸腔積液；胸腔鏡檢查；胰腺假囊腫；病例報(bào)告

[中圖分類(lèi)號(hào)] R561.3

[文獻(xiàn)標(biāo)志碼] B

[文章編號(hào)] 2096-5532（2022）05-0777-04doi：10.11712/jms.2096-5532.2022.58.170

[開(kāi)放科學(xué)（資源服務(wù)）標(biāo)識(shí)碼（OSID）]

[網(wǎng)絡(luò)出版] https：//kns.cnki.net/kcms/detail/37.1517.R.20221028.1309.003.html;2022-10-31 09：36：54

BLACK PLEURAL EFFUSION： A CASE REPORT AND LITERATURE REVIEW

LIU Fenghui， LIU Yanjun， LUO Zhenyu， WANG Mengge， CHEN Ruiying， OUYANG Songyun

（Department of Respiratory and Sleep Medicine， The First Affiliated Hospital of Zhengzhou University， Zhengzhou 450000， China）

[ABSTRACT] Objective To investigate the diagnosis and differential diagnosis of black pleural effusion.

Methods An analysis was performed for the clinical data of a rare case of unilateral massive pleural effusion changing from dark red to black. Databases including PubMed， Wed of Science， Wanfang Data， and CNKI were searched for the articles on black pleural effusion published up to March 2022 with the keywords of “black pleural effusion” and “black pleural fluid” in English and Chinese.

Results The pleural effusion of the patient changed from dark red to black， and the patient was finally diagnosed with pancreatic pleural effusion secondary to pancreatic pseudocyst based on the history of drinking， the nature of pleural effusion， the elevation of amylase in pleural effusion， and chest and abdominal CT with reconstruction images. A total of 25 case reports were obtained， with 26 patients in total.

Conclusion Broadening the understanding of the etiology spectrum of black pleural effusion combined with stan-dardized clinical thinking may help with the early diagnosis of such disease.

[KEY WORDS] black pleural effusion; thoracoscopy; pancreatic pseudocyst; case reports

胸腔積液的診斷與鑒別診斷常充滿(mǎn)挑戰(zhàn)，目前臨床實(shí)踐中仍有約20%的胸腔積液難以明確病因。

黑色胸腔積液（BPE）在臨床極為罕見(jiàn)。國(guó)內(nèi)外尚未見(jiàn)隊(duì)列研究，最近的文獻(xiàn)綜述僅報(bào)告20例相關(guān)病人。但BPE病因多樣，見(jiàn)于感染、惡性黑色素瘤、胸腔內(nèi)出血或溶血等，需鑒別診斷的范圍廣，難以定性，且部分繼發(fā)于惡性疾病的病人預(yù)后差，早期明確診斷意義重大。本文報(bào)告1例胸腔積液由暗紅色轉(zhuǎn)變?yōu)楹谏膯蝹?cè)大量胸腔積液病人，單靠胸腔積液性質(zhì)及胸膜病理難以明確病變性質(zhì)，遂拓寬檢查范圍，行胸腹部增強(qiáng)CT掃描并冠狀位及矢狀位重建，最終明確診斷為胰性胸腔積液、繼發(fā)于胰腺假性囊腫。同時(shí)進(jìn)行文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，探討B(tài)PE的臨床特征、診斷及鑒別診斷，提高BPE的早期診斷率，以改善病人預(yù)后。 現(xiàn)報(bào)告如下。

1 病例報(bào)告

病人，男，48歲，以“咳嗽、咳痰20 d，伴胸悶5 d”為主訴于2018年2月5日入院。病人吸煙30年，飲酒17年，自訴每天飲酒750 mL。20 d前無(wú)明顯誘因咳嗽、咳少量白痰，自服藥物（具體不詳）治療效果差。5 d前無(wú)誘因出現(xiàn)胸悶，當(dāng)?shù)蒯t(yī)院查胸部CT（2018年2月1日）示左側(cè)大量胸腔積液，氣管向右側(cè)移位。給予胸腔閉式引流及抗感染等藥物治療，胸悶無(wú)緩解，為進(jìn)一步診治來(lái)我院。病人發(fā)病來(lái)，神志清，精神欠佳，睡眠可，大小便無(wú)明顯異常，體質(zhì)量稍下降（具體不詳）。體格檢查：淺表淋巴結(jié)未觸及腫大；左側(cè)胸廓膨隆，呼吸動(dòng)度減低，左肺呼吸音消失，右肺呼吸音清，未聞及干濕性啰音；心率90 min，律齊，未聞及雜音，左側(cè)心濁音界叩不出;腹軟，無(wú)壓痛及反跳痛，肝脾肋下未觸及；雙下肢對(duì)稱(chēng)無(wú)水腫。入院后給予胸腔閉式引流術(shù)，共引流暗紅色胸腔積液約5 000 mL。胸腔積液常規(guī)（2018年2月6日）：外觀血性，渾濁，無(wú)凝塊；蛋白定性（）;有核細(xì)胞數(shù)1 644.00×10/L，白細(xì)胞數(shù)1 643.00×10/L，紅細(xì)胞0.356×10/L，多個(gè)核細(xì)胞比率84.40%。胸腔積液檢查示：淀粉酶730.00 U/L，乳酸脫氫酶（LDH）1 478 U/L；清蛋白29 g/L，腺苷脫氨酶（ADA）20 U/L，癌胚抗原為1.18 μg/L。寄生蟲(chóng)全套檢查（-）；風(fēng)濕結(jié)締組織病相關(guān)檢查（-）。內(nèi)科胸腔鏡檢查（2018年2月7日）示：胸腔積液為暗紅色血性，壁層、臟層及膈胸膜表面可見(jiàn)腫脹、粗糙、大小不等灰黃色結(jié)節(jié)增生及壞死物，觸之易出血。

胸腔鏡吸出暗紅色的胸腔積液大約3 000 mL（圖1A）。胸部及上腹部CT（2018年2月10日）示：左側(cè)胸腔引流后，左側(cè)液氣胸（圖2）。同日上腹部彩超示：肝、膽、胰、脾未見(jiàn)異常。胸腔積液沉渣病理檢查：鏡下見(jiàn)紅細(xì)胞背景上有較多吞噬細(xì)胞，少量間皮細(xì)胞和淋巴細(xì)胞。壁層胸膜活檢病理：送檢組織內(nèi)見(jiàn)散在黃染無(wú)定形物，周?chē)嗔拷M織細(xì)胞、多核巨細(xì)胞反應(yīng)，并見(jiàn)纖維素樣滲出及小灶肉芽腫樣結(jié)構(gòu)，考慮炎性反應(yīng)性改變。免疫組化：AE1/AE3（+），TTF-1（-），CR（局灶+），CD68（+），Ki-67（局灶陽(yáng)性10%）（-）（圖3）。未發(fā)現(xiàn)腫瘤、結(jié)核、風(fēng)濕結(jié)締組織病等證據(jù)，建議行胸膜病理過(guò)碘酸-希夫染色、六銨銀及抗酸染色協(xié)診。病人及家屬不接受進(jìn)一步診治并要求出院，病人胸腔積液引流后胸悶緩解出院。

病人因呼吸困難再次加重于2018年3月26日入院。胸腔彩超檢查提示左側(cè)大量胸腔積液。行胸腔閉式引流術(shù)，共引流出黑色胸腔積液2 500 mL（圖1B）。胸腔積液生化及常規(guī)檢查（2018年4月6日）：高密度脂蛋白0.64 mmol/L，ADA 17 U/L，淀粉酶20 535.00 U/L;蛋白定性（+++）;胸腔積液乳糜試驗(yàn)陽(yáng)性;胸腔積液血脂分析：總膽固醇2.20 mmol/L，三酰甘油1.46 mmol/L；胸腔積液培養(yǎng)（2018年4月3日）未見(jiàn)細(xì)菌生長(zhǎng)。因胸腔積液淀粉酶明顯升高，查血淀粉酶（2018年4月4日）109 U/L（正常范圍0～220 U/L），血脂肪酶76.9 U/L（正常范圍13～60 U/L）。病理組織特殊染色：抗酸染色（-），過(guò)碘酸-希夫染色（-），六胺銀染色（-）。結(jié)核桿菌DNA檢測(cè)陰性。反復(fù)追問(wèn)病史，否認(rèn)腹痛、腹瀉等癥狀，但家屬訴其出院后再次酗酒。結(jié)合胸腔積液淀粉酶明顯升高，不排除胰性胸腔積液可能。遂行胸部及上腹部平掃加增強(qiáng)CT（2018年4月6日）檢查：左側(cè)胸腔積液并左下肺部分不張，腹腔少量積液；左上腹包裹性積液及軟組織密度影，通過(guò)食管裂孔形成竇道與左側(cè)胸腔相連。綜合酗酒史、左側(cè)大量胸腔積液，胸腔積液淀粉酶明顯升高，胸腹部CT表現(xiàn)，無(wú)結(jié)核、腫瘤、真菌感染等證據(jù)，診斷為左側(cè)胰性胸腔積液、胰腺假性囊腫。請(qǐng)肝膽外科會(huì)診無(wú)手術(shù)指征，建議內(nèi)科保守治療，給予引流胸腔積液、戒酒、應(yīng)用生長(zhǎng)抑素等對(duì)癥治療。病人胸腔積液量明顯減少，2周后拔管出院。3月后隨訪無(wú)明顯不適。近期電話(huà)隨訪，病人不再酗酒，不規(guī)律復(fù)查胸腔彩超，未再因胸腔積液住院。

2 討 論

胸腔積液的診斷與鑒別診斷常充滿(mǎn)挑戰(zhàn)，目前臨床實(shí)踐中仍有約20%的胸腔積液難以明確病因。胸腔積液性質(zhì)根據(jù)常用的light標(biāo)準(zhǔn)分為滲出液和漏出液。本文病人胸腔積液/血清蛋白＞0.5，胸腔積液/血清LDH＞0.6，胸腔積液LDH＞200 U/L，符合滲出液診斷標(biāo)準(zhǔn)；胸腔積液中單個(gè)核細(xì)胞為主，不支持非特異性感染；病人無(wú)發(fā)熱、盜汗，ADA不高， 結(jié)核證據(jù)不足；胸腔積液CEA不高，胸腔積液脫落細(xì)胞學(xué)及沉渣鏡檢均未發(fā)現(xiàn)腫瘤細(xì)胞，腫瘤證據(jù)不足；病人無(wú)發(fā)熱、皮疹、關(guān)節(jié)痛等，風(fēng)濕結(jié)締組織病相關(guān)檢查陰性，不支持風(fēng)濕結(jié)締組織病診斷。

本文病人初次住院表現(xiàn)為血性胸腔積液，而血性胸腔積液見(jiàn)于創(chuàng)傷、部分結(jié)核病人，也可以見(jiàn)于實(shí)體瘤、霍奇金淋巴瘤、凝血功能障礙等病人。在胸腔積液分析難以得出傾向性診斷時(shí)，明確胸膜病理是關(guān)鍵的診療措施。內(nèi)科胸腔鏡檢查可以清晰觀察胸膜病變，胸膜活檢時(shí)直觀取材，可提高胸腔積液診斷陽(yáng)性率。內(nèi)科胸腔鏡對(duì)惡性胸膜病變?cè)\斷的靈敏度和特異度均超過(guò)90%。但本文病人行內(nèi)科胸腔鏡檢查，胸膜病理僅提示反應(yīng)性滲出，并無(wú)特定指向性診斷。而該病人間隔1月再次出現(xiàn)左側(cè)大量胸腔積液，變?yōu)锽PE。對(duì)BPE病因譜認(rèn)識(shí)的加深，有助于縮小鑒別診斷的范圍。

BPE在臨床上極為罕見(jiàn)。SARAYA等于2013年對(duì)BPE進(jìn)行了綜述，僅報(bào)告8例病人。2018年KAMAL對(duì)BPE進(jìn)行了綜述，共匯總了20例病人。我們以“black pleural effusion”“black pleural fluid”為關(guān)鍵詞在Pubmed、Wed of Science數(shù)據(jù)庫(kù)檢索BPE相關(guān)文獻(xiàn)，以“黑色胸腔積液”“黑色胸水”為關(guān)鍵詞在萬(wàn)方醫(yī)學(xué)網(wǎng)和中國(guó)知網(wǎng)數(shù)據(jù)庫(kù)檢索，檢索截止時(shí)間為2022年3月。共檢索到25篇相關(guān)病例報(bào)告文獻(xiàn)、26例BPE病人。

根據(jù)病因及發(fā)生頻次將BPE分為以下幾類(lèi)：①惡性黑色素瘤相關(guān)BPE，見(jiàn)于黑色素瘤胸膜原發(fā)或轉(zhuǎn)移；②胰源性BPE，見(jiàn)于胰腺假性囊腫或胰腺胸膜瘺；③其他腫瘤相關(guān)BPE，見(jiàn)于前列腺癌、肺腺癌、胃癌以及肝內(nèi)膽管癌等病人；④真菌相關(guān)BPE，見(jiàn)于曲霉、米根霉等胸腔感染病人；⑤其他原因所致BPE，見(jiàn)于外傷、吸食可卡因、食管破裂活性炭破入胸腔等。

本文病人未查到腫瘤、真菌等證據(jù)，既往無(wú)可卡因、活性炭等應(yīng)用史，再次BPE檢查示淀粉酶明顯升高。我們擴(kuò)大了篩查范圍，排查胰腺和胃腸道相關(guān)疾病，完善胸腹部增強(qiáng)CT并進(jìn)行多層面重建，發(fā)現(xiàn)了胰腺體尾部通過(guò)食管裂孔周?chē)纬筛]道延續(xù)至左側(cè)胸腔的液性密度影及軟組織影；綜合酗酒史、滲出液性質(zhì)、影像學(xué)表現(xiàn)及CT重建圖像，診斷為胰性胸腔積液、繼發(fā)于胰腺假性囊腫。該病例診斷過(guò)程的重要啟示：對(duì)不明原因滲出性胸腔積液的診斷，不能僅僅關(guān)注胸腔積液性質(zhì)和胸膜病理結(jié)果，還要拓寬臨床思維，探究胸部以外臟器的潛在病變。

關(guān)于BPE的生成機(jī)制，既往有研究認(rèn)為，血性胸腔積液溶血和其中大量的巨噬細(xì)胞吞噬可能參與了部分BPE的生成。本文首次分享了暗紅色胸腔積液向BPE轉(zhuǎn)變的圖像證據(jù)，其機(jī)制需要進(jìn)一步研究來(lái)闡明。

綜上所述，本文報(bào)告了1例罕見(jiàn)的由暗紅色轉(zhuǎn)為黑色的單側(cè)胸腔積液病例。該病人胸腔積液產(chǎn)生的根本原因并不在胸膜，胰性胸腔積液對(duì)胸膜的刺激導(dǎo)致胸膜反應(yīng)性滲出可能參與了大量胸腔積液產(chǎn)生的過(guò)程。對(duì)于不明原因滲出性胸腔積液，病理診斷在很多時(shí)候都是金標(biāo)準(zhǔn)，但并不適用于所有情況。本文病人單從胸腔積液性質(zhì)及胸膜病理結(jié)果難以得出明確診斷，規(guī)范的臨床思維仍是明確診斷的重要基礎(chǔ)。當(dāng)胸部病變難以解釋?zhuān)厍环e液和胸膜病理無(wú)特異性指向時(shí)，注意擴(kuò)大影像學(xué)篩查的范圍，如加做腹部CT，排查肝、膽、胰腺等腹部相關(guān)性疾病。而拓寬對(duì)BPE疾病譜的認(rèn)識(shí)，有助于縮小不明原因胸腔積液的排查范圍，縮短診斷時(shí)間，減少對(duì)該類(lèi)疾病的漏診、誤診。

[參考文獻(xiàn)]

[1]FERREIRO L， TOUBES M E， SAN JOSé M E， et al. Advances in pleural effusion diagnostics[J]. Expert Review of Respiratory Medicine， 2020，14（1）：51-66.

[2]KAMAL Y A. Black pleural effusion： etiology， diagnosis， and treatment[J]. Indian Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery， 2019，35（3）：485-492.

[3]SARAYA T， LIGHT R W， TAKIZAWA H， et al. Black pleural effusion[J]. The American Journal of Medicine， 2013，126（7）：641.e1-641.e6.

[4]PORCEL J M， LIGHT R W. Pleural fluid analysis： are light’s criteria still relevant after half a century[J]？ Clinics in Chest Medicine， 2021，42（4）：599-609.

[5]FANTIN A， CASTALDO N， VAILATI P， et al. Pleural effusion aetiology， presentation， treatment and outcome in haematological diseases： a review[J]. Acta Bio-Medica： Atenei Parmensis， 2021，92（5）：e2021268.

[6]AVASARALA S K， LENTZ R J， MALDONADO F. Medical thoracoscopy[J]. Clinics in Chest Medicine， 2021，42（4）：751-766.

[7]MISHE’EL S， ZIV M， BISHARAT N. Black urine and black pleural fluid： a distinctive presentation of metastatic melanoma[J]. European Journal of Case Reports in Internal Medicine， 2016，3（4）： 000416.

[8]PATEL G， SAXENA A， KHANGAROT S， et al. Recurrence of malignant melanoma presenting as black-colored pyopneumothorax： a rare entity[J]. Ann Saudi Med， 2017，37（6）：469-471.

[9]SUMALANI K K， REHMAN U， AKHTER N， et al. Black pleural effusion： an unusual presentation of metastatic melanoma diagnosed by medical thoracoscopy[J]. Respirology Case Reports， 2019，7（9）：e00490.

[10]KAUR D， SINGH G， BANAS E， et al. Black pleural effusion in an alcoholic： make the connection[J]. Chest， 2014，146（4）：467A.

[11]MOOKHERJEE S， MINKOFF N， SHAH V， et al. A curious case of a reaccumulating black colored pleural effusion！[J]. Chest， 2014，146（4）：482A.

[12]GUO F， WU J L， PENG Y P， et al. Black pleural effusion due to pancreatic pseudocyst： a case report[J]. Medicine， 2017，96（50）：e9043.

[13]GUO F， WU J L， PENG Y P， et al. Black pleural effusion due to pancreatic pseudocyst： a case report[J]. Medicine， 2017，96（50）：e9043.

[14]ISHIGAKI S， KUWAE M， ISHII M， et al. Black pleural effusion caused by pancreatic pseudocyst rupture[J]. Clinical Case Reports， 2019，7（2）：385-386.

[15]MITRA S， SARMA M K， DAS A K. Curious case of a black pleural effusion： Mediastinal teratoma presenting as massive pleural effusion[J]. Lung India： Official Organ of Indian Chest Society， 2018，35（1）：87-89.

[16]NG Z， TAN G P， YAP K H. Black pleural effusion： when lung white（out） turns black[J]. Annals of the Academy of Medicine， Singapore， 2020，49（9）：717-719.

[17]THAMPY E， CHERIAN S V. Black pleural effusion[J]. QJM， 2016，109（11）：761.

[18]FERNANDES V， ALFARO T M， CRUZ C， et al. Black pleural effusion as the presenting feature of lung cancer[J]. European Respiratory Journal， 2018，52：PA4113.

[19]LAI C C， LIAW S J， HSIAO Y C， et al. Empyema thoracis due to Rhizopus oryzae in an allogenic bone marrow transplant recipient[J]. Medical Mycology， 2006，44（1）：75-78.

[20]許楓，張建勇，陳玲，等.胃癌并發(fā)胸膜腔曲霉菌病1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)[J]. 中國(guó)醫(yī)藥指南， 2013，11（16）：326-327.

[21]GEORGE JACOB A， GEORGE A M， JOHN T. Rheumatoid pleurisy presenting as black pleural effusion[J]. Chest， 2014，146（4）：471A.

[22]NEWMAN J， INGLE T， LOK S， et al. Images of the month 1： “Soy sauce” pleural effusion： what causes black pleural fluid[J]？ Clinical Medicine （London， England）， 2021，21（5）：e531-e532.

（本文編輯 黃建鄉(xiāng)）