陸志斌 肖志超 何思東 周存榮 黃陳軍

骨血管瘤的發(fā)病率占全部骨腫瘤的0.6%～1%，是較為少見的發(fā)生于骨內(nèi)的良性腫瘤，能夠在任何骨骼中發(fā)生，超過(guò)52%的骨腫瘤發(fā)生在顱骨、脊柱以及其他扁骨，很少發(fā)生于肋骨[1-3]。骨血管瘤可以分為靜脈血管瘤、海綿狀血管瘤、毛細(xì)血管瘤及混合型血管瘤[4-5]。肋骨海綿狀血管瘤起病隱匿，生長(zhǎng)較慢，患者一般無(wú)明顯癥狀，多為偶然在胸部放射檢查中發(fā)現(xiàn)[6-7]。本文報(bào)道 1例男性單發(fā)肋骨海綿狀血管瘤。

資料與方法

患者，男，52歲，因“左側(cè)胸部間斷疼痛2月余”入院，夜間突發(fā)左側(cè)胸部持續(xù)性鈍性疼痛，無(wú)外傷史，口服止痛藥未緩解。在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行胸部CT提示左側(cè)第9肋骨溶骨性骨折破壞伴病理性骨折。就診時(shí)疼痛自行緩解，患者未再關(guān)注。近期患者自覺左側(cè)胸部隱痛，來(lái)院復(fù)診，行胸部CT示，左側(cè)第9肋骨可見溶骨性骨質(zhì)破壞，邊緣骨質(zhì)密度增高，內(nèi)緣骨皮質(zhì)不連續(xù)，內(nèi)見大小20 mm×15 mm×10 mm軟組織密度影突破骨皮質(zhì)向胸腔內(nèi)突出，診斷左側(cè)第9肋骨腫瘤，行全身PET-CT檢查：左側(cè)第9肋骨局部骨質(zhì)膨脹，密度欠均勻，F(xiàn)DG（18F-脫氧葡萄糖）代謝輕微增高，全身其余部位未見異常高代謝征象，考慮原發(fā)性病變（軟骨肉瘤）可能性大。既往高血壓病史，控制良好。余無(wú)特殊病史。入院后完善檢查血常規(guī)、大生化及常規(guī)腫瘤標(biāo)志物普查未見異常?；颊咝g(shù)前CT及術(shù)后病理見圖1～4，患者模擬手術(shù)時(shí)右側(cè)臥位，術(shù)前胸部CT體表定位肋骨病變處，劃好手術(shù)區(qū)域，約5 cm×2 cm長(zhǎng)方形?；颊唧w型較胖，不能觸及肋骨表面異常。全身麻醉下在手術(shù)區(qū)域肋骨表面切開皮膚長(zhǎng)5 cm，逐層切入至肋骨表面見局部骨質(zhì)膨脹隆起，沿著肋骨長(zhǎng)軸向兩側(cè)較均勻生長(zhǎng)，長(zhǎng)度約1.8 cm，腫物與周圍組織無(wú)粘連，界限清楚，腫物質(zhì)硬不易碎，沿著肋骨的上下緣將肋間肌完整剝離，在腫物兩端肉眼可見正常骨組織2 cm以上切斷肋骨，未進(jìn)入胸膜腔，肋骨兩斷端骨蠟填塞，電凝止血。碘伏水沖洗創(chuàng)面后，逐層縫合關(guān)閉切口。光鏡下見骨小梁之間成于大量擴(kuò)張的薄壁血管，管腔大而不規(guī)則，大小懸殊。病理結(jié)果：左側(cè)第9肋骨海綿狀血管瘤。

圖2 縱隔窗CT所示

圖3 病理示骨小梁之間成于多量擴(kuò)張的薄壁血管，管腔大而不規(guī)則，大小懸殊（HE，×100）

圖4 病理示管壁內(nèi)襯一層扁平的內(nèi)皮細(xì)胞，細(xì)胞無(wú)明顯異型性，管腔內(nèi)充滿血液（HE，×400）

討 論

溶骨性改變的疾病以轉(zhuǎn)移性骨腫瘤和原發(fā)的骨惡性腫瘤多見，其次為單發(fā)或多發(fā)性的骨髓瘤、老年骨質(zhì)疏松、甲狀旁腺功能亢進(jìn)；少見于慢性粒細(xì)胞白血病、特殊的腦膜瘤、單純?nèi)芄切怨蔷藜?xì)胞瘤、侵襲性深部酵母菌感染和馬爾尼菲青霉病等[8-9]。肋骨溶骨性改變的疾病可見于癌或肉瘤引起的轉(zhuǎn)移性肋骨腫瘤、骨纖維異常增殖癥、內(nèi)生軟骨瘤、骨囊腫、肋骨結(jié)核、肋骨單發(fā)或多發(fā)骨髓瘤、骨髓炎、嗜酸性肉芽腫等[10-11]。肋骨海綿狀血管瘤屬于一種良性病變，可在任何年齡發(fā)生，與性別關(guān)系不大，起病隱匿，生長(zhǎng)緩慢，臨床癥狀不明顯，多數(shù)患者因體檢發(fā)現(xiàn)，可以通過(guò)胸部MRI以及CT檢查確定腫瘤的大小以及骨質(zhì)的破壞程度。其CT平掃表現(xiàn)為瘤體內(nèi)出血網(wǎng)眼狀高密度骨紋影，偏心性膨脹性骨質(zhì)破壞，瘤體內(nèi)血流緩慢，因而病變周圍出現(xiàn)高密度硬化環(huán)。盡管有報(bào)道稱部分肋骨海綿狀血管瘤呈侵襲性生長(zhǎng)且破壞周圍骨質(zhì)，但是經(jīng)過(guò)手術(shù)后，大多數(shù)患者瘤體均完整切除，且可治愈[12-13]。本例肋骨海綿狀血管瘤實(shí)屬罕見，在PET-CT檢查排除身體其他部位骨病變可能后患者選擇手術(shù)治療，術(shù)后病理明確理診斷。

海綿狀血管瘤在中樞神經(jīng)系統(tǒng)多發(fā)，由血管成分、結(jié)締組織間隔以及圍繞病變的膠質(zhì)增生組成的海綿狀異常血管團(tuán)，是一種先天性血管畸形，臨床上主張對(duì)無(wú)癥狀的中樞神經(jīng)系統(tǒng)海綿狀血管瘤采取保守治療，尤其是位于腦干、深部及功能區(qū)無(wú)癥狀病灶[14]。發(fā)生在骨的海綿狀血管瘤的以顱骨和脊柱為主，臨床多無(wú)癥狀或疼痛就診。本例腫瘤沿著肋骨長(zhǎng)軸膨脹性生長(zhǎng)，伴有溶骨性骨質(zhì)破壞，與周圍組織界限清楚，在肋骨床將腫物完整切除，未進(jìn)入胸膜腔。患者恢復(fù)良好，術(shù)后3 d出院。筆者認(rèn)為臨床在遇到單發(fā)肋骨溶骨性改變時(shí)，需做好相關(guān)疾病的鑒別診斷后再考慮手術(shù)治療。