林曉龍，駱守玲，鄒世恩

(復(fù)旦大學(xué)附屬婦產(chǎn)科醫(yī)院婦科，上海 200001)

一、病歷資料

患者，女，30歲，因“停經(jīng)1+月，超聲提示右側(cè)宮角包塊半天”于2019年6月25日急診入院。患者2019年5月28日在本院行體外受精-胚胎移植術(shù)，移植2枚囊胚。6月25日行超聲檢查提示：宮腔內(nèi)見胚囊，胚芽8 mm，心管搏動(+)；右側(cè)宮角突起中等回聲28 mm×27 mm×27 mm，見胚囊，胚芽5 mm，心管搏動(+)，提示宮內(nèi)妊娠伴右側(cè)宮角妊娠(圖1A)。患者生命體征平穩(wěn)，無腹痛及陰道出血?；颊?017年左側(cè)輸卵管妊娠行左側(cè)輸卵管切除術(shù)，2018年右側(cè)輸卵管妊娠行右側(cè)輸卵管切除術(shù)。入院診斷：宮內(nèi)妊娠合并右側(cè)宮角妊娠。因胚胎珍貴，患者及家屬強烈要求保留宮內(nèi)妊娠，于當(dāng)天行急診腹腔鏡手術(shù)，術(shù)中探查右側(cè)子宮角見一腫塊30 mm×20 mm，位于圓韌帶內(nèi)側(cè)，表面血管豐富，未見破口，行右側(cè)宮角切開取胚+子宮修補術(shù)，檢查標(biāo)本見絨毛團塊?；颊咝g(shù)后恢復(fù)順利，2 d后出院。術(shù)后病理提示：(右側(cè)宮角內(nèi)容物)絨毛及胚胎組織，另見少許平滑肌組織。術(shù)后10 d超聲復(fù)查提示宮內(nèi)活胎，右側(cè)宮角見一混合結(jié)構(gòu)，血流較豐富(圖1B、1C)。之后每隔2周復(fù)查超聲，宮內(nèi)胚胎繼續(xù)生長，右側(cè)宮角混合結(jié)構(gòu)亦緩慢增大(表1)。術(shù)后113 d，右側(cè)宮角混合結(jié)構(gòu)縮小，血流不明顯(圖1D)。術(shù)后168 d，宮角混合結(jié)構(gòu)消失。患者于孕35周入院待產(chǎn)，36周擇期剖宮產(chǎn)獲得活產(chǎn)，新生兒未見出生缺陷，出生體重2 850 g，Apgar評分(出生1-5 min)10分-10分。術(shù)中探查右側(cè)宮角稍突起，血供豐富，左側(cè)宮角未見異常。

A：術(shù)前超聲顯示宮腔內(nèi)見一妊娠囊，且右側(cè)宮角處亦可見一妊娠囊，周圍環(huán)繞完整子宮肌層。CP：宮角妊娠；IUP：宮內(nèi)妊娠。B：術(shù)后10 d，左圖灰階顯示右側(cè)宮角混合結(jié)構(gòu)，內(nèi)見無回聲區(qū)；右圖顯示混合結(jié)構(gòu)內(nèi)豐富血流信號，呈馬賽克征。C：術(shù)后10 d，雙側(cè)宮角超聲表現(xiàn)對比圖；左圖為右側(cè)宮角，顯示局部肌層紊亂；右圖為左側(cè)宮角，顯示肌層結(jié)構(gòu)完整。D：術(shù)后113 d，右側(cè)宮角混合機構(gòu)血流信號不明顯。圖1 術(shù)前及術(shù)后子宮超聲影像學(xué)表現(xiàn)

表1 右側(cè)宮角混合結(jié)構(gòu)的超聲學(xué)變化

二、討論

1.術(shù)后宮角超聲下的改變：復(fù)合妊娠(heterotopic pregnancy，HP)是指宮內(nèi)妊娠與異位妊娠同時存在的一種病理性妊娠，其在人類自然周期的發(fā)病率約1/30 000[1]，輔助生殖助孕中的發(fā)病率可高達1%[2]。其中，宮內(nèi)妊娠合并宮角妊娠是指孕囊種植于宮腔與輸卵管開口交界的宮角部位，是一種特殊類型的HP，約占HP總數(shù)的2%[3]。主要危害是宮角破裂導(dǎo)致腹腔內(nèi)出血，甚至失血性休克，危及生命[4]。主要治療方式是宮角楔形切除術(shù)或病灶切開取胚術(shù)。對于合并宮角妊娠的HP患者，隨著孕周的增加，手術(shù)部位的宮角結(jié)構(gòu)發(fā)生何種變化不明確。本例患者在術(shù)后超聲隨訪中提示原手術(shù)部位宮角出現(xiàn)混合回聲結(jié)構(gòu)，后者起先有增大趨勢，孕晚期消失。我們推測這是由于妊娠期間宮角修復(fù)速度落后于子宮增大速度，疏松化肌層、正常肌層、增生血管混合在一起，故超聲表現(xiàn)為不同回聲的混合結(jié)構(gòu)。隨著子宮進一步增大，宮角肌層組織被拉平，其與正常肌層聲阻抗差異減小，故晚期妊娠時超聲無法顯示該混合結(jié)構(gòu)，然而在剖宮產(chǎn)術(shù)中探查仍可見宮角疤痕。因為這是一種排除性診斷，臨床中需與以下幾種疾病鑒別：(1)持續(xù)性異位妊娠(persistent ectopic pregnancy，PEP)：病灶切開取胚術(shù)為保守性手術(shù)，術(shù)后發(fā)生PEP概率約為5%～20%，表現(xiàn)為術(shù)后β-HCG繼續(xù)上升或短暫下降后再次上升。其發(fā)生與初始HCG值過高、手術(shù)不徹底、術(shù)前病灶破裂等有關(guān)，殘留絨毛滋養(yǎng)細胞繼續(xù)增殖[5]，因此術(shù)中常規(guī)使用甲氨蝶呤局部注射預(yù)防絨毛殘留[6]。對于HP患者，因?qū)m內(nèi)妊娠的維持，絨毛繼續(xù)合成并分泌HCG，因此不能根據(jù)術(shù)后HCG值變化判斷是否發(fā)生PEP。并且甲氨蝶呤具有胚胎毒性，禁用于HP患者，這要求術(shù)者在術(shù)中盡可能完全清除病灶。本例患者未使用甲氨蝶呤，標(biāo)本絨毛大小和石蠟病理結(jié)果均表明病灶基本清除干凈，因此排除PEP。(2)宮角血腫：術(shù)后血腫形成一般與術(shù)中止血不徹底、留死腔有關(guān)，超聲影像學(xué)表現(xiàn)為局部低回聲包塊，形態(tài)不規(guī)則，血流信號不明顯。覃梅等[7]報道1例既往因?qū)m角妊娠行宮角楔形切除術(shù)的患者再次妊娠時發(fā)現(xiàn)宮內(nèi)妊娠合并同側(cè)宮角妊娠，行腹腔鏡下宮角切開取胚術(shù)，術(shù)后24 d超聲發(fā)現(xiàn)宮角血腫，遂行經(jīng)腹宮角血腫切開縫合+人流術(shù)。本例患者術(shù)后早期超聲提示宮角混合結(jié)構(gòu)內(nèi)豐富血流信號，且增長緩慢，這些征象不符合血腫臨床表現(xiàn)。(3)子宮動靜脈瘺(uterine arteriovenous fistulas，UAVF)：即子宮動脈分支和子宮靜脈叢之間形成異常交通，分先天性和獲得性兩類。獲得性UAVF常繼發(fā)于創(chuàng)傷，包括診刮、剖宮產(chǎn)、子宮手術(shù)等[8]。彩色多普勒超聲可見血流混亂呈鑲嵌狀，動脈內(nèi)為單向或雙向血流，靜脈血流動脈化[9]。本例患者術(shù)后早期超聲檢查提示右側(cè)宮角局部見豐富動靜脈血流，但是未見靜脈血流動脈化，后期隨訪血流信號逐漸減弱并消失，因此排除UAVF。本例宮角妊娠為存活的胚胎，胚胎著床處必然伴隨豐富的滋養(yǎng)血管形成。患者雖已行病灶切開取胚術(shù)，但已經(jīng)形成的營養(yǎng)血管床短時間內(nèi)不會立即消失，隨著時間的推移，多余的血管逐漸閉鎖。

2.術(shù)后子宮破裂風(fēng)險：對于接受過宮角楔形切除術(shù)或病灶切開取胚加子宮修補術(shù)的患者，妊娠期間最大的風(fēng)險為疤痕子宮破裂。過多切除宮角組織、過渡燒灼組織、縫合時組織對合不良、血腫形成等因素均可導(dǎo)致宮角肌層薄弱、愈合不良。林穎等[10]報道17例妊娠晚期子宮破裂，距前次子宮手術(shù)間隔約(4.5±0.6)年，其中4例既往因?qū)m角妊娠行部分宮角切除術(shù)，破裂發(fā)生孕周為32+6～35+4周，其中2例為雙胎妊娠。對于宮角妊娠合并宮內(nèi)妊娠的患者，孕期發(fā)生宮角破裂的風(fēng)險理論應(yīng)該比單純宮角妊娠術(shù)后再次妊娠患者高。我們檢索國內(nèi)外文獻獲得21例宮內(nèi)妊娠合并宮角妊娠或輸卵管間質(zhì)部妊娠，手術(shù)方式為宮角楔形切除術(shù)或病灶切開取胚加子宮修補術(shù)的患者[7，11-16]，分析妊娠結(jié)局顯示早期流產(chǎn)3例，活胎18例；16例活產(chǎn)，平均分娩孕周為36周，均為單胎；2例至文獻發(fā)表還在隨訪中；僅有1例發(fā)生宮角破裂。另外，在這21例患者中，5例報道在剖宮產(chǎn)術(shù)中探查患側(cè)宮角未見異常，2例報道患側(cè)宮角組織較??；無1例發(fā)生妊娠晚期子宮破裂。從目前的資料分析，HP發(fā)生子宮破裂比例并不高，這可能與以下若干因素有關(guān)：(1)手術(shù)操作更加輕柔，未過度切除宮角組織，最大程度減少了子宮損傷；(2)均為單胎，宮腔壓力比雙胎?。?3)終止妊娠時機恰當(dāng)：平均分娩孕周為36周，既兼顧胎兒肺部成熟，又考慮宮角部位疤痕子宮的特殊性，比疤痕子宮終止妊娠時機(一般為38～39周)提前2～3周。

綜上，本文完整記錄了1例宮內(nèi)妊娠合并宮角妊娠行切開取胚術(shù)后的患者妊娠期間宮角結(jié)構(gòu)超聲影像學(xué)的變化，截止目前尚未有文獻報道。提示妊娠期間宮角修復(fù)延遲的可能，需警惕子宮破裂，同時對術(shù)后早期出現(xiàn)的宮角異?；芈曅柽M行謹慎的鑒別診斷，在排除血腫、PEP、UAVF的前提下可以繼續(xù)期待妊娠，但必須警惕子宮破裂的風(fēng)險，因此建議孕期加強超聲隨訪頻率(每2周1次)，監(jiān)測宮角肌層變化和局部子宮漿膜層的連續(xù)性，一旦發(fā)現(xiàn)子宮破裂，應(yīng)及時手術(shù)終止妊娠。

感謝超聲科孫莉醫(yī)師、孔凡斌醫(yī)師提供超聲檢查，感謝產(chǎn)科顧蔚蓉醫(yī)師主持剖宮產(chǎn)。