我國先天性心臟病(congenital heart disease,CHD)又稱先心病,是胎兒時期心臟及大血管發(fā)育異常引起的先天性畸形,占我國出生缺陷首位[1],給家庭和社會帶來沉重負擔。介入術(shù)從20世紀60年代發(fā)展以來,已成為治療CHD的重要手段之一[2-3],但介入術(shù)后患兒存在多種生理、心理、社會功能問題。為全面了解我國兒童CHD介入術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生情況,本研究通過文獻計量學(xué)分析,總結(jié)了患兒介入術(shù)后并發(fā)癥的發(fā)生情況,為患兒介入術(shù)后的健康管理提供一定參考。
檢索中國知網(wǎng)(CNKI)、萬方數(shù)據(jù)庫(WanFang database)、維普數(shù)據(jù)庫(VIP)、中國生物醫(yī)學(xué)文獻數(shù)據(jù)庫(CBM)建庫至2019年3月公開發(fā)表的文獻。納入標準:①研究對象為兒童,年齡0~18歲;②疾病類型為兒童CHD,包括房間隔缺損(ASD)、室間隔缺損(VSD)、動脈導(dǎo)管未閉(PDA)、肺動脈狹窄(PS)等先天性畸形;③治療手段為介入術(shù);④文獻類型包括回顧性分析、隨機對照試驗、類試驗研究、案例分析、病例總結(jié);⑤發(fā)表形式包括碩博論文、期刊論文、會議論文。排除未能獲取全文或只刊登摘要文獻。文獻篩選:①由2名研究者獨立篩選,意見有分歧則由第3名研究者共同討論決定;②碩博論文與期刊論文重復(fù)者,保留碩博論文;③重復(fù)病例發(fā)表的論文,保留質(zhì)量高或病例數(shù)多者。
以“兒童”“先天性心臟病”“CHD”“房間隔缺損”“室間隔缺損”“動脈導(dǎo)管未閉”“介入”為主題詞或關(guān)鍵詞在數(shù)據(jù)庫檢索有關(guān)兒童CHD介入手術(shù)的相關(guān)文獻,將檢索的所有文獻題錄導(dǎo)入EndNote X7進行查重,剔除重復(fù)后,閱讀保留文獻的題目和摘要,剔除不符合標準的文獻,獲取剩余文獻全文。
對最終納入的全文,由2名研究者獨立提取文獻信息,包括文獻一般資料和患兒介入術(shù)后的并發(fā)癥發(fā)生情況,對有分歧的文獻,由第3名研究者參與討論共同決定。
①保證研究者意見一致性:由2名研究者獨立選擇和提取文獻信息,若意見不一致則求助第3名研究者;②保證文獻的全面性:追溯納入文獻的參考文獻。
用Excel 2003建立數(shù)據(jù)庫,提取文獻的發(fā)表年度、文獻類型、疾病類型、并發(fā)癥等信息,并對提取的數(shù)據(jù)進行整理分析。
圖1文獻篩選流程圖
第1篇文獻為1997年發(fā)表,其后6年均未有相關(guān)文獻,2004年—2018年均有文獻研究,以2017年發(fā)表文獻最多,詳見圖2。
圖2 文獻發(fā)表年限分布
2.3.1 疾病類型
納入55篇文獻中,有21篇文獻針對多種CHD類型進行研究,有34篇文獻針對單一類型的CHD進行研究,其中對VSD的研究最多,達21篇(38.18%),疾病研究類型分布見表1。
表1 納入文獻研究疾病類型(n=55)
2.3.2 并發(fā)癥
納入文獻對多種并發(fā)癥和單一并發(fā)癥均有報道,單一并發(fā)癥中對心律失常的研究最多,有6篇(10.91%),詳見表2。
2.4.1 納入患兒人口學(xué)特征
55篇文獻共收集病例13 482例,其中VSD最多,為6 065例(44.99%),其次為PDA 3 501例(25.97%),ASD 2 765例(20.51%),PS 479例(3.55%);患兒年齡1月至18歲,體重8~88 kg。其中有6篇文獻共2 035例未報道男女性別,剩余49篇文獻報道的11 447例患兒中,男5 505例(48.09%),女5 942例(51.91%)。不同疾病病例數(shù)分布見表3。
表3 納入患兒不同疾病類型分布(n=13 482)
2.4.2 納入患兒常見CHD類型并發(fā)癥及轉(zhuǎn)歸情況
本次分析所納入研究,其手術(shù)方式均為經(jīng)導(dǎo)管介入治療,采用局部麻醉或全身麻醉經(jīng)股動脈或股靜脈穿刺,根據(jù)CHD類型和缺損的大小選擇國產(chǎn)或進口封堵器。在治療過程中,疾病的轉(zhuǎn)歸偏離預(yù)定的軌跡,出現(xiàn)可預(yù)見或偶發(fā)的新的癥狀和體征稱為并發(fā)癥,對常見的4種CHD類型并發(fā)癥發(fā)生情況進行分析,根據(jù)發(fā)生時間,將其分為早期并發(fā)癥和遲發(fā)并發(fā)癥,早期并發(fā)癥為術(shù)后≤1周,遲發(fā)并發(fā)癥為術(shù)后>1周;對介入術(shù)后的嚴重并發(fā)癥進行統(tǒng)計,本研究中嚴重并發(fā)癥的定義為[4]:介入術(shù)后存在嚴重功能障礙,潛在不良愈后,需轉(zhuǎn)為開胸或再次介入手術(shù)的并發(fā)癥,主要包括:①嚴重心律失常,如心室顫動、Ⅱ度及Ⅲ度房室傳導(dǎo)阻滯、完全束支傳導(dǎo)阻滯、病態(tài)竇房結(jié)綜合征等;②封堵器脫落或脫載;③心包壓塞;④中度以上三尖瓣關(guān)閉不全或狹窄;⑤溶血、心跳呼吸驟停、腦梗死、死亡等。4種常見CHD并發(fā)癥發(fā)生情況見表4。常見并發(fā)癥的轉(zhuǎn)歸情況為:VSD有2例1年后殘余分流無好轉(zhuǎn),4例1年后完全束支傳導(dǎo)阻滯無好轉(zhuǎn),2例2年后完全束支傳導(dǎo)阻滯無好轉(zhuǎn),2例6月后三尖瓣反流,1例三尖瓣反流較術(shù)前嚴重,30例Ⅰ度房室傳導(dǎo)阻滯加重予以治療,1例交界心動過速1年后轉(zhuǎn)期前收縮,1例束支傳導(dǎo)阻滯未恢復(fù),1例術(shù)后4月仍有主動脈瓣反流,2例1年后殘余分流無好轉(zhuǎn),以上病例均持續(xù)隨訪中,1例5年后完全束支傳導(dǎo)阻滯無好轉(zhuǎn),安裝起搏器,2例2年后完全束支傳導(dǎo)阻滯未緩解轉(zhuǎn)開胸,1例Ⅱ度轉(zhuǎn)Ⅲ度房室傳導(dǎo)阻滯無好轉(zhuǎn),安裝起搏器;其余在隨訪期間或經(jīng)治療好轉(zhuǎn)。PDA有1例1年后仍有殘余分流,1例1年后出現(xiàn)PS,1例9個月后出現(xiàn)三尖瓣狹窄,以上病例均持續(xù)隨訪中;1例肝素誘導(dǎo)的血小板減少癥2個月后未恢復(fù),轉(zhuǎn)開胸;2例封堵器脫落轉(zhuǎn)開胸;1例3年后仍有殘余分流,再次手術(shù)后仍有雜音;1例9個月后三尖瓣關(guān)閉不全,轉(zhuǎn)開胸;其余在隨訪期間或經(jīng)治療好轉(zhuǎn)。ASD有12例術(shù)前竇性心律、術(shù)后Ⅰ度房室傳導(dǎo)阻滯,1例術(shù)前Ⅰ度房室傳導(dǎo)阻滯、術(shù)后Ⅱ度,1例術(shù)前Ⅰ度房室傳導(dǎo)阻滯、術(shù)后Ⅲ度,1例心動過緩1年后轉(zhuǎn)病竇綜合征,4例2.5年后仍有分流,1例頭痛,以上病例均持續(xù)隨訪中;4例Ⅲ度房室傳導(dǎo)阻滯轉(zhuǎn)開胸;1例心包填塞轉(zhuǎn)外科;其余在隨訪期間或經(jīng)治療好轉(zhuǎn)。PS在隨訪期間均好轉(zhuǎn)。
表4 4種常見CHD并發(fā)癥發(fā)生情況 單位:例(%)
2.4.3 納入患兒常見CHD類型累及系統(tǒng)并發(fā)癥情況
4種常見CHD類型共報道累及系統(tǒng)并發(fā)癥2 180例次,其中循環(huán)系統(tǒng)并發(fā)癥最為嚴峻,達2 032例次(93.21%),VSD介入術(shù)后累及系統(tǒng)并發(fā)癥最多,達1 814例次(83.21%),詳見表5。
表5 4種常見CHD并發(fā)癥累及系統(tǒng)情況(n=2 180)
2.4.4 納入患兒常見CHD循環(huán)系統(tǒng)并發(fā)癥情況
4種常見類型CHD介入術(shù)后循環(huán)系統(tǒng)共報道并發(fā)癥2 032例次,其中排名前3位的循環(huán)系統(tǒng)并發(fā)癥分別為完全束支傳導(dǎo)阻滯[928(45.67%)]、不完全束支傳導(dǎo)阻滯[224(11.02%)]、殘余分流[189(9.30%)],其中VSD循環(huán)系統(tǒng)并發(fā)癥發(fā)生最多[1 755(86.37%)],詳見表6。
表6 4種CHD循環(huán)系統(tǒng)并發(fā)癥情況(n=2032)
(續(xù)表)
2.4.5 患兒心理行為等方面的情況
55篇文獻中,有2篇碩博論文[5-6]、3篇期刊論文[7-9]報道了CHD患兒介入術(shù)后心理、社會功能方面的問題,此類問題術(shù)前已存在,但術(shù)后改善成效較弱,具體表現(xiàn)在:①患兒介入術(shù)后社會功能和角色功能較正常同齡兒低下,術(shù)后3個月仍未見改善;②其抑郁、強迫、退縮、違紀等情況高于正常同齡兒,術(shù)后6個月仍然存在;③患兒介入術(shù)后視覺持續(xù)商數(shù)和聽覺持續(xù)商數(shù)低于正常同齡兒,反映出患兒存在注意力集中困難的情況。
隨著介入技術(shù)的發(fā)展和介入材料的不斷更新,介入術(shù)正成為治療兒童CHD的重要手段,在一定程度上可代替外科開胸治療。有研究指出,在病情許可且符合治療適應(yīng)證時,應(yīng)首選創(chuàng)傷小、恢復(fù)快、花費少的介入手術(shù),但介入術(shù)后存在多種生理、社會心理問題,需要引起照顧者與研究者的共同關(guān)注[10]。我國CHD介入治療始于20世紀80年代,從本研究結(jié)果來看,對兒童CHD介入術(shù)后并發(fā)癥的研究開始于1997年,且從2004年開始,我國學(xué)者對兒童CHD介入術(shù)后并發(fā)癥的關(guān)注度一直在持續(xù)中,其重點關(guān)注常見的CHD類為VSD,可能是由于VSD是兒童最常見CHD類型,據(jù)報道,大約每500個活產(chǎn)嬰兒中就有1個是VSD[11],因此有更多的病例。
本研究顯示,我國兒童CHD并發(fā)癥發(fā)生率為4.31%~29.91%,與國外研究報道的5.3%~24.3%基本一致[12]。本研究早期并發(fā)癥發(fā)生率為4.00%~12.15%,遲發(fā)性并發(fā)癥發(fā)生率為0.31%~17.76%,嚴重并發(fā)癥發(fā)生率為1.59%~18.00%,均高于以往研究[13-14],可能是由于研究中某些文獻單純對某一種并發(fā)癥做報道,而導(dǎo)致了并發(fā)癥高的情況,但就總體并發(fā)癥來看,依然有可取性。本研究中循環(huán)系統(tǒng)并發(fā)癥在兒童CHD介入術(shù)后發(fā)生最多,最常見的是各種類型的傳導(dǎo)阻滯、殘余分流、心律失常,此外還有溶血、瓣膜狹窄/關(guān)閉不全、封堵器脫落、感染性心內(nèi)膜炎等,與《兒童常見先天性心臟病介入治療專家共識》中常見并發(fā)癥及其防治一致[15]。本研究結(jié)果顯示,介入術(shù)后傳導(dǎo)阻滯是最常見的并發(fā)癥,包括完全和不完全束支傳導(dǎo)阻滯、房室傳導(dǎo)阻滯等,可能是由于術(shù)中操作對傳導(dǎo)系統(tǒng)的損傷,封堵器的選擇不合適,反復(fù)嘗試封堵,導(dǎo)管反復(fù)摩擦傳導(dǎo)束周圍心肌,導(dǎo)致心肌組織炎癥、水腫等,從而影響房室及束支的傳導(dǎo)功能;同時封堵器長期對心肌和傳導(dǎo)束的壓迫,也可能會導(dǎo)致傳導(dǎo)阻滯的發(fā)生。而房室傳導(dǎo)阻滯合并有束支傳導(dǎo)阻滯則很可能發(fā)展為完全性房室傳導(dǎo)阻滯,因此,要求手術(shù)醫(yī)生在術(shù)中操作時做到“快、狠、準”,選擇合適的器材和封堵器,避免反復(fù)的摩擦和嘗試封堵,密切監(jiān)測患兒術(shù)中生命體征變化,以防傳導(dǎo)阻滯的發(fā)生。術(shù)后需要密切關(guān)注傳導(dǎo)阻滯的發(fā)生情況,必要時延長住院時間,出院后嚴格隨訪,若出現(xiàn)完全性房室傳導(dǎo)阻滯、心率減慢不能恢復(fù)、阿-斯綜合征等,予以重新封堵、轉(zhuǎn)為開胸手術(shù)或安置臨時/永久起搏器。介入術(shù)后殘余分流的程度和發(fā)生率通常作為衡量手術(shù)即刻成效的治療,有研究應(yīng)用Amplatzer封堵器行CHD介入術(shù)后殘余分流的發(fā)生率為8%,與本研究殘余分流發(fā)生率為9.30%相近。介入術(shù)后的殘余分流通常在術(shù)后6個月內(nèi)隨上皮細胞覆蓋封堵器而消失,但本研究中有3例患兒術(shù)后1年、4例患兒術(shù)后2.5年、1例患兒術(shù)后3年殘余分流仍存在,導(dǎo)致其殘余分流的原因主要為封堵器移位、多發(fā)孔VSD,因此,術(shù)前仔細的超聲心動圖檢查及手術(shù)適應(yīng)證的嚴格把握,術(shù)中選擇的合適型號封堵器,術(shù)后抗凝藥的使用,嚴格定期的隨訪,是有效監(jiān)測和解決殘余分流的重要手段。
除生理領(lǐng)域的并發(fā)癥外,有文獻報道了患兒介入術(shù)后心理和社會方面的問題,與國外早期研究結(jié)果一致,CHD患兒較正常同齡兒有更多的恐懼、焦慮及違紀行為[16]。受疾病的影響,患兒最早在出生2個月后就可存在發(fā)育落后的問題,隨著成長和低氧血癥的持續(xù),患兒會出現(xiàn)言語問題、學(xué)習(xí)障礙、注意力不集中、運動發(fā)育遲緩等問題[17],CHD患兒接受介入手術(shù)雖可解決生理缺損問題,一定程度上提升患兒生活質(zhì)量,但長期積累的社會心理問題在短期內(nèi)不能完全改善,而在生物-心理-社會醫(yī)學(xué)模式下,個人健康包括了生理、心理、社會功能領(lǐng)域的健康,本研究僅有5篇文獻[5-9]對患兒心理和行為等方面的研究,最早1篇文獻發(fā)表于2010年,說明學(xué)者已在重視CHD患兒生理功能以外的問題,但關(guān)注度尚不足,可跟隨《健康中國2030》和政策指導(dǎo),借助“互聯(lián)網(wǎng)+”發(fā)展的契機,采取線上、線下等措施加強對患兒介入術(shù)后的健康管理。
介入手術(shù)可有效規(guī)避開胸手術(shù)的風(fēng)險,為更多的CHD患兒減輕痛苦,使其回歸正常生活,但介入術(shù)后存在多種生理、心理、社會功能問題,需重視患兒介入術(shù)后的隨訪工作,采取多種方式對患兒進行健康管理。