張百慧 葉文松 朱偉瑋 徐璐杰 李 立 徐靜芳 李海冰

青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸（adolescent idiopathic scoliosis，AIS）是存在于三維空間內(nèi)的脊柱畸形，是青春期兒童最多見的脊柱畸形類型。 目前對于AIS脊柱側(cè)凸Cobb 角＞45°的患兒通常采用經(jīng)后路椎弓根釘棒系統(tǒng)手術(shù)矯形治療，以期阻止脊柱側(cè)彎角度的進展并獲得軀干冠狀面和矢狀面的永久平衡［1］。然而AIS 矯形術(shù)后adding-on 現(xiàn)象時常發(fā)生，尤其常見于對LenkeⅠ、LekeⅡ型的AIS 患兒進行選擇性后路胸椎內(nèi)固定矯形和融合術(shù)［2］。 adding-on 現(xiàn)象的發(fā)生通常導(dǎo)致脊柱側(cè)彎的矯正度數(shù)丟失，軀干冠狀面失平衡，進而可能導(dǎo)致矯形手術(shù)失敗，最終甚至需要行翻修手術(shù)。 該現(xiàn)象一直困擾著小兒脊柱外科醫(yī)師，同時增加患兒痛苦和治療費用，因此本文擬分析adding-on 現(xiàn)象的危險因素以指導(dǎo)臨床治療。

一、定義與流行病學(xué)

Suk 等［3］最早在對LenkeⅠ型AIS 患兒的研究中描述了adding-on 現(xiàn)象，即原有的主胸彎側(cè)凸向腰彎節(jié)段延伸；但最早的這一描述性診斷不夠精確；此后十多年來不同學(xué)者基于各自的理解與各種研究的需要，對adding-on 現(xiàn)象提出了多種定義；因此既往一段時期內(nèi)脊柱外科醫(yī)生對adding-on 現(xiàn)象缺乏統(tǒng)一共識。 目前國內(nèi)外較公認的adding-on 現(xiàn)象是指術(shù)后即刻至術(shù)后2 年內(nèi)，下端椎向融合節(jié)段遠端移動并且冠狀面Cobb 角＞5°；或者下端固定椎（lowest instrumented vertebra，LIV）遠端鄰近椎間盤成角變化＞5°［4，5］。 這一明確定義的達成，有利于世界范圍內(nèi)脊柱外科醫(yī)生對adding-on 現(xiàn)象的深入研究，能更好地指導(dǎo)手術(shù)計劃和術(shù)后隨訪。

目前AIS 患兒矯形術(shù)后adding-on 現(xiàn)象的發(fā)生率仍然很高，國內(nèi)外文獻報道其發(fā)生率為7%～22%［4，6，7］。 丹麥學(xué)者報道高達51%的LenkeⅠA 型AIS 患兒在后路椎弓根釘棒系統(tǒng)矯形術(shù)后出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象［8］。 Yang 等［9］通過Meta 分析發(fā)現(xiàn)AIS 患兒矯形術(shù)后adding-on 現(xiàn)象發(fā)生率平均為14%，其中在LenkeⅠA、LenkeⅡ、LenkeⅤ和混合性AIS 中adding-on 現(xiàn)象發(fā)生率分別為15%、12%、9%和16%，這說明有結(jié)構(gòu)性胸椎側(cè)彎的AIS 患兒更容易在術(shù)后出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象。

二、危險因素與預(yù)防策略

（一）融合椎

1． 遠端固定椎（lowest instrumented vertebra，LIV）的選擇：融合節(jié)段的選擇是每一例脊柱側(cè)彎手術(shù)都需要慎重考慮的問題，其中LIV 的選擇一直是AIS 手術(shù)治療關(guān)注的焦點之一。 關(guān)于LIV 融合至端椎、中立椎、穩(wěn)定椎的相關(guān)回顧性研究是研究的熱點。 Wang 等［8］認為LIV 的選擇被認為是adding-on現(xiàn)象發(fā)生的一個重要因素。 Qin 等［10］研究指出，LIV 接 近 穩(wěn)定 椎（stable vertebra，SV） 與 進 展 性adding-on 現(xiàn)象明顯相關(guān)。 耿翔等［7］指出，對于LenkeⅠA 型AIS 患兒固定到中立椎（neutral vertebra，NV）是最佳選擇，當(dāng)選擇NV-1 作為LIV 時，術(shù)前LIV 偏離骶骨中線（center sacral vertical line，CSVL）的距離超過10 mm，容易發(fā)生adding-on 現(xiàn)象。 同樣，Lee 等［11］研究認為，當(dāng)術(shù)前LIV ＋1 偏離CSVL＞10 mm 時，統(tǒng)計學(xué)上會增加adding-on 現(xiàn)象的發(fā)生率。 Wang 等［12］提出術(shù)后LIV 偏離CSVL ＞10 mm時，adding-on 現(xiàn)象很可能會發(fā)生。 Matsumoto 等［13］指出，LIV 接近遠端觸及椎（last touching vertebra，LTV）與術(shù)后出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象呈明顯正相關(guān)，并建議至少將LIV 選擇延長至LTV 以避免術(shù)后的adding-on 現(xiàn)象。 Shi 等［14］對43 例LenkeⅠA 型AIS患兒研究后提出，遠端融合椎至少延伸至LTV ＋1，以防止術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生。 Suk 等［3］研究認為，對于LenkeⅠA 型AIS 患兒，當(dāng)術(shù)前中立椎（neutral vertebra，NV）和端椎（end vertebra，EV）間隔≤2個椎間隙時，遠端椎應(yīng)融合到NV；當(dāng)椎間隙＞2 個時，遠端融合到NV-1 是令人滿意的，可以節(jié)省1 ～2個運動節(jié)段；然而，融合到NV-2 或NV-3 的結(jié)果并不理想，會導(dǎo)致adding-on 現(xiàn)象。 Yang 等［6］指出，遠端未融合椎體的數(shù)量、術(shù)后腰彎Cobb 角與LenkeⅠ、Ⅱ型AIS 患兒術(shù)后adding-on 現(xiàn)象相關(guān)，而遠端未融合椎體的數(shù)量與最遠端融合椎體的選擇密切相關(guān)，故這項研究進一步證明了LIV 選擇對AIS 患兒術(shù)后adding-on 現(xiàn)象的發(fā)生有重要影響，但遺憾的是目前國內(nèi)外尚沒有統(tǒng)一的指導(dǎo)LIV 選擇的方案來預(yù)防adding-on 現(xiàn)象發(fā)生。

融合椎體節(jié)段過少通常導(dǎo)致側(cè)彎矯正率不高，側(cè)彎矯正丟失會增加冠狀面失代償風(fēng)險，但是保持腰椎的活動能力和生長潛力亦很重要，所以LIV 不可能無限地趨向遠端。 因此，LIV 的最佳選擇應(yīng)考慮盡可能增加腰椎活動度和最大程度地避免發(fā)生adding-on 現(xiàn)象，但是針對不同脊柱側(cè)彎類型具體融合幾個節(jié)段最適宜，目前尚無統(tǒng)一認識。 從以上大量研究中，我們得出避免AIS 患兒矯形術(shù)后發(fā)生adding-on 現(xiàn)象的方法： ①LIV 不能選擇側(cè)彎的下端椎； ②術(shù)前LIV 偏離骶骨中線的距離不應(yīng)超過10 mm； ③LIV 至少應(yīng)到達觸及椎； ④慎重選擇NV或NV-1 作為LIV。

2． 融合固定節(jié)段范圍內(nèi)冠狀面的偏移（fusion mass shift，F(xiàn)MS）：Shigematsu 等［15］在循證醫(yī)學(xué)等級為Ⅱ級的研究中指出，融合固定節(jié)段范圍內(nèi)冠狀面的偏移＞18 mm 時發(fā)生adding-on 現(xiàn)象的可能性極大；建議術(shù)前采用支點彎曲影像來決策融合節(jié)段選擇，對于術(shù)中固定節(jié)段范圍內(nèi)冠狀面的偏移要積極糾正，從而避免adding-on 現(xiàn)象。 這提示我們要提高對于融合節(jié)段范圍內(nèi)側(cè)彎矯正率的重視，不能僅僅是對側(cè)彎節(jié)段進行原位固定；我們也注意到盡管有研究推薦采用術(shù)前支點彎曲像來作為制定術(shù)前計劃的參考，但目前術(shù)前支點彎曲像并未同術(shù)前Bending 位像那樣被醫(yī)院廣泛采用。 因此， 我們應(yīng)該進一步通過多中心大樣本的臨床研究來比較術(shù)前支點彎曲像與術(shù)前Bending 位像在制定術(shù)前計劃時的優(yōu)缺點。

（二）生長潛能

一般認為，脊柱生長潛力越大，側(cè)彎加重的可能性越大，出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象的可能性也越大。 然而，Yang 等［6］研究指出，對于LenkeⅠ、Ⅱ型AIS 患兒，adding-on 現(xiàn)象與Risser 征、術(shù)后主胸彎Cobb角、術(shù)后2 年時主胸彎Cobb 角無相關(guān)性。 目前脊柱外科臨床常用的預(yù)測生長潛力的指標(biāo)有：Risser 征、髖臼三角軟骨開放與閉合情況、骨齡，但這些觀測指標(biāo)不夠精確。 綜合目前多數(shù)學(xué)者［4，5，7］的研究我們依然有理由認為：患兒的生長潛力越大，矯形術(shù)后隨訪時出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象的風(fēng)險越高。 Qin等［10］指出，Risser 征分級較低與進展性adding-on 現(xiàn)象明顯相關(guān)，髖臼三角軟骨開放與進展性adding-on現(xiàn)象明顯相關(guān)。 Joo 等［16］研究了126 例LenkeⅠA型AIS 患兒指出，adding-on 組（n＝13）年齡較非adding-on 組（n＝113）更小。 Yang 等［9］也認為，年齡較小、骨骼發(fā)育成熟度低是adding-on 現(xiàn)象發(fā)生的危險因素。

（三）肩部平衡狀態(tài)

Cao 等［17］對142 例LenkeⅡ型AIS 的研究發(fā)現(xiàn)，術(shù)后肩部平衡與術(shù)后adding-on 現(xiàn)象的關(guān)系較弱，但有相關(guān)性。 Qin［10］進一步研究認為，術(shù)后左肩高與進展性adding-on 現(xiàn)象呈正相關(guān)，術(shù)后左肩越高，越容易在隨訪期間發(fā)生adding-on 現(xiàn)象。 Cao等［18］通過Logistic 回歸分析發(fā)現(xiàn)鎖骨角（Clavicle angle，經(jīng)過鎖骨最高點的水平線與兩鎖骨連線的夾角）是術(shù)后發(fā)生adding-on 現(xiàn)象的獨立危險因素，該研究指出隨訪時有較大鎖骨角者，發(fā)生adding-on 現(xiàn)象的概率相對于較小鎖骨角者低。 以上研究均表明，術(shù)后肩部平衡狀態(tài)與術(shù)后adding-on 現(xiàn)象有關(guān)聯(lián)；然而如何在手術(shù)中保證術(shù)后肩部平衡情況目前仍沒有好的辦法，臨床中我們也發(fā)現(xiàn)術(shù)中俯臥位攝片肩部獲得平衡，但術(shù)后拍攝站立位全脊柱正位片時肩部出現(xiàn)不等高。 此外，也有學(xué)者進一步提出了內(nèi)肩平衡與外肩平衡的概念，但與adding-on 現(xiàn)象的關(guān)系仍未知。 這提示我們做脊柱手術(shù)一定要有全脊柱觀念，只注意融合側(cè)彎的遠端而不注意近端最終不可能很好解決遠端adding-on 現(xiàn)象的問題。

（四）胸彎

Yang 等［9］指出，術(shù)前上胸彎（proximal thoracic curve，PTC）較小、主胸彎（main thoracic curve，MTC）較小是特發(fā)性脊柱側(cè)凸病人術(shù)后發(fā)生adding-on 現(xiàn)象的危險因素。 相對于冠狀面參數(shù)，目前探討脊柱矢狀面參數(shù)與adding-on 現(xiàn)象之間關(guān)系的研究較少見。 Bai 等［19］對LenkeⅠ型、Ⅱ型AIS 患兒采用多因素Logistic 回歸分析，得出術(shù)后T5 ～T12 胸椎后凸（T5 ～T12 thoracic kyphosis，TK）與adding-on 現(xiàn)象顯著相關(guān)；他們提出，術(shù)后較小的TK 會導(dǎo)致過多的負荷傳遞到腰椎曲線，從而導(dǎo)致脊柱側(cè)彎遠端的側(cè)彎進展。 說明除了常規(guī)注意胸彎冠狀面的矯正以外，還要注意恢復(fù)正常的胸椎矢狀面的后凸生理曲度，尤其要注意防止術(shù)后出現(xiàn)平背畸形。

（五）腰彎

Sponseller 等［20］發(fā)現(xiàn)AIS 患兒在脊柱后路選擇性矯形融合術(shù)后有更多的自發(fā)代償腰彎矯正的丟失。 Joo 等［16］Logistic 回歸分析顯示，術(shù)前腰彎Cobb角是影響LenkeⅠA 型AIS 患兒術(shù)后發(fā)生adding-on現(xiàn)象的獨立危險因素。 Yang 等［9］進一步指出，術(shù)前腰彎（lumbar curve，LC）較小是AIS 患兒術(shù)后發(fā)生adding-on 現(xiàn) 象 的 危 險 因 素。 Studer 等［21］發(fā) 現(xiàn)，adding-on 現(xiàn)象組術(shù)前bending 位彎腰Cobb 角明顯小于非adding-on 組。 孫旭等［22］回顧性分析110 例行單次前或后路主胸彎融合術(shù)的LenkeⅠA 型AIS患兒，發(fā)現(xiàn)遠端代償性腰彎的柔韌度是影響addingon 現(xiàn)象發(fā)生的重要因素，腰彎的柔軟度越高，發(fā)生adding-on 現(xiàn)象風(fēng)險越大；該研究認為這可能與腰彎柔韌度好以致易于向胸主彎的旋轉(zhuǎn)方向逆轉(zhuǎn)有關(guān)，在矯形術(shù)后即刻，代償性腰彎可自發(fā)糾正，并與融合的胸主彎構(gòu)成很好的脊柱平衡，但在術(shù)后隨訪中，由于其柔韌度好，緊鄰LIV 的腰椎節(jié)段易于受頭端胸彎的影響而呈現(xiàn)與胸主彎一致的旋轉(zhuǎn)方向，從而進入胸主彎。 這表明術(shù)前代償性的非結(jié)構(gòu)性腰彎在矯形術(shù)后經(jīng)歷了一個動態(tài)的再平衡過程，術(shù)后即刻的冠狀面平衡并非都能長久維持。

（六）L4 椎體傾斜

臨床工作中我們發(fā)現(xiàn)，LenkeⅠA 型AIS 患兒的胸彎大多數(shù)凸向右側(cè)，相應(yīng)的代償性腰彎側(cè)凸多凸向左側(cè)，但是隨著代償性腰彎側(cè)凸的繼續(xù)增大，L4椎體傾斜方向也發(fā)生改變，最終甚至?xí)谙卵蹬c骶椎形成一個局部的小的代償性側(cè)彎。 針對這一現(xiàn)象，Cho 等［4］對195 例LenkeⅠA 型AIS 患兒進行回顧性研究，基于L4 椎體傾斜方向?qū)⒒純悍譃?AL（左）和1A-R（右），研究發(fā)現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象組平均增加Cobb 角11．9°，非adding-on 現(xiàn)象組僅平均增加Cobb 角3．8°；LenkeⅠA-R（右）組比ⅠA-L（左）組發(fā)生adding-on 現(xiàn)象概率高出2．2 倍；LenkeⅠA-R（右）組，年齡和骨骼成熟度不是發(fā)生adding-on 現(xiàn)象的危險因素；LenkeⅠA-L（左）組，年齡較?。?2．7歲）、骨骼成熟度低（Risser 征0 級）患兒更有可能發(fā)生adding-on 現(xiàn)象；建議為防止LenkeⅠA-R（右）型發(fā)生adding-on 現(xiàn)象，遠端融合至中立椎體以上1 個節(jié)段，或穩(wěn)定椎體以上1 至2 節(jié)段；Lenke ⅠA-L（左）型，發(fā)生adding-on 現(xiàn)象可能只是為了平衡年齡較小、骨骼成熟度低所致的代償性腰椎側(cè)彎的進展。 Joo［16］等進一步研究LenkeⅠA 型AIS，發(fā)現(xiàn)ⅠA-L（左）型的骶骨傾斜通常向左側(cè)，1A-R（右）型的骶骨傾斜通常向右側(cè)。 因此，我們也建議，對于LenkeⅠA、L4 椎體右傾斜型的AIS，遠端至少要融合至中立椎體以上1 個節(jié)段，或穩(wěn)定椎體以上1 ～2節(jié)段。

三、分型與治療

國內(nèi)外大量研究表明，adding-on 現(xiàn)象是一個復(fù)雜的術(shù)后改變，可能存在不同類型，并對應(yīng)不同原因，目前最新的有代表性的關(guān)于adding-on 現(xiàn)象的分型有2 種觀點。 一種是2017 年楊長偉等［5］提出的依據(jù)影像學(xué)資料、年齡和骨骼成熟度等參數(shù)將AIS患兒術(shù)后adding-on 現(xiàn)象分成3 種類型：Ⅰ型指伴有術(shù)后雙肩失平衡型；Ⅱ型指伴有術(shù)后冠狀位失平衡型；Ⅲ型指不伴有雙肩和冠狀位失平衡型；其中Ⅰ型占42．9% （6 例），Ⅱ型占21．4% （3 例），Ⅲ型占35．7% （5 例）；隨訪2 年發(fā)現(xiàn)Ⅰ型和Ⅱ型無再次手術(shù)者，1 例Ⅲ型患兒因側(cè)凸進展迅速經(jīng)歷了翻修手術(shù)。 另一 種 是2018 年Qin 等［10］提 出 的 進 展 性adding-on 現(xiàn)象（椎間盤成角進一步增加＞5°或椎體偏移進一步增加＞5 mm）與非進展性adding-on 現(xiàn)象的分類。 該研究對284 例AIS 患兒平均隨訪2 年以上，發(fā)現(xiàn)39%的adding-on 現(xiàn)象呈現(xiàn)不斷加重趨勢，61%的adding-on 現(xiàn)象在隨訪中并無進展。

對于出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象后翻修的手術(shù)指征目前尚無定論，大多數(shù)學(xué)者通過回顧性研究發(fā)現(xiàn)，對于術(shù)后2 年內(nèi)出現(xiàn)的adding-on 現(xiàn)象很少有病例進行了翻修手術(shù)。 Cao 等［18］對116 例LenkeⅡA 型患兒進行回顧性分析，發(fā)現(xiàn)14% （16 例）術(shù)后出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象，其 中0． 9% （1 例） 因進 展 性的adding-on 現(xiàn)象導(dǎo)致胸腰段側(cè)彎進展合并下腰痛經(jīng)歷翻修手術(shù)。 同樣，Yang 等［6］回顧性分析了98 例LenkeⅠA 和ⅡA 型患兒，16% （16 例）術(shù)后發(fā)生adding-on 現(xiàn)象，12．5% （2 例）出現(xiàn)進展性adding-on現(xiàn)象，其中1% （1 例）最終行翻修手術(shù)。 施劍雄等［23］報道1 例患兒術(shù)后出現(xiàn)adding-on 現(xiàn)象致使腰背部隆起外觀異常，并對其心理產(chǎn)生影響是進行翻修手術(shù)的重要原因，而非疼痛，這提醒我們還需要注意adding-on 現(xiàn)象對于患兒生活質(zhì)量及心理健康的影響。 翻修手術(shù)大多采用延長下端固定節(jié)段、融合節(jié)段的方式［6，19，24］。

四、結(jié)論

青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸矯形術(shù)后出現(xiàn)的adding-on 現(xiàn)象與多種因素有關(guān)，目前尚無預(yù)防此現(xiàn)象發(fā)生的共識。 雖然關(guān)于該病病因?qū)W的研究較多，但關(guān)于其處理對策的報道和研究相對偏少，這一問題在世界范圍內(nèi)仍困擾著脊柱矯形外科醫(yī)生，亟待進一步多中心大樣本臨床研究。