劉世新，馬平生，邵益森

1鄭州市第二人民醫(yī)院口腔頜面外科，鄭州450006

2江西中醫(yī)藥大學(xué)附屬醫(yī)院口腔創(chuàng)傷整形科，南昌3300060

頭頸部腺樣囊性癌（adenoid cystic carcinoma，ACC）是一種主要包括腮腺、下頜下腺和舌下腺三對(duì)大唾液腺和口腔小唾液腺的惡性腫瘤，是口腔小唾液腺和下頜下腺最常見的惡性腫瘤[1]。目前，根治性手術(shù)和術(shù)后放射治療是ACC 的主要治療方法；但一直以來，ACC 在診斷和治療方面存在諸多難點(diǎn)，如嗜神經(jīng)侵犯、復(fù)發(fā)率高和發(fā)生晚期遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移，而且不依賴于原發(fā)灶的控制，文獻(xiàn)顯示近一半的ACC 患者有復(fù)發(fā)和發(fā)生遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移的風(fēng)險(xiǎn)[2]。目前，越來越多的研究關(guān)注分子標(biāo)記和靶標(biāo)。近年來，國內(nèi)外學(xué)者對(duì)包括頭頸部的口腔癌、鼻咽癌和甲狀腺癌等多種部位的惡性腫瘤進(jìn)行了文獻(xiàn)計(jì)量研究[3-9]，分析了高被引論文的引用頻次、研究主題和熱點(diǎn)、貢獻(xiàn)作者和機(jī)構(gòu)、載文期刊分布等引文特征。本研究利用文獻(xiàn)計(jì)量學(xué)方法對(duì)國際上發(fā)表的關(guān)于頭頸部ACC 的相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行分析，總結(jié)高被引論文的特征和進(jìn)展，有助于科研人員對(duì)ACC 的研究進(jìn)展有一個(gè)相對(duì)客觀的了解，以期發(fā)現(xiàn)該領(lǐng)域的研究熱點(diǎn)，為進(jìn)一步開展相關(guān)研究提供參考，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 資料與方法

1.1 資料來源及檢索策略

本文通過Elsevier Scopus 數(shù)據(jù)庫進(jìn)行檢索，檢索策略為TITLE-ABS（head OR salivary）AND TI‐TLE-ABS（adenoid AND cystic）AND（cancer OR carcinoma）。根據(jù)此檢索策略，可獲得在論文題目和摘要中出現(xiàn)關(guān)鍵詞為頭頸部/唾液腺ACC 的所有文獻(xiàn)。納入標(biāo)準(zhǔn)：檢索起始時(shí)間不限，檢索截止時(shí)間為2019 年12 月31 日；文獻(xiàn)發(fā)表的語種不限；文獻(xiàn)類型不限，納入論著、會(huì)議摘要、評(píng)論材料、綜述等。排除標(biāo)準(zhǔn)：與ACC 無相關(guān)性的文章；被撤稿的文章。檢索由兩位作者同時(shí)、獨(dú)立進(jìn)行，閱讀納入文獻(xiàn)的題目和摘要，去重和排除明顯不符合納入標(biāo)準(zhǔn)的研究，對(duì)納入文獻(xiàn)的質(zhì)量進(jìn)行評(píng)價(jià)并交叉核對(duì)。若兩位作者對(duì)所選文獻(xiàn)和議題有不同意見，則與第三位作者共同商議后決定是否納入。

1.2 分類和統(tǒng)計(jì)方法

檢索所得的所有文獻(xiàn)按照被引用次數(shù)從高到低排列。本文對(duì)被引頻次最高的100 篇論文的文獻(xiàn)計(jì)量特征進(jìn)行重點(diǎn)分析，并對(duì)所檢索到的文獻(xiàn)特征進(jìn)行分類，如年度篇數(shù)及引用次數(shù)、文獻(xiàn)類型、研究主題、研究對(duì)象、研究設(shè)計(jì)、貢獻(xiàn)作者和機(jī)構(gòu)、期刊分布及影響因子（impact factor，IF）分析。主要采用描述性統(tǒng)計(jì)的方法，按照文獻(xiàn)計(jì)量方法統(tǒng)計(jì)各個(gè)類別中出現(xiàn)的篇數(shù)和年均被引頻次定量分析。年均被引頻次=被引頻次/（2020-發(fā)表年度）。

2 結(jié)果

2.1 頭頸部ACC 高被引論文的引文特征

通過Elsevier Scopus 數(shù)據(jù)庫共檢索到關(guān)于頭頸部ACC 的文獻(xiàn)3112 篇。其中，最早的一篇文獻(xiàn)發(fā)表于1951 年。按照被引用次數(shù)降序排列，檢索出100 篇被引頻次最高的文章，發(fā)表年度為1971—2015 年。這100 篇論文的總引用次數(shù)和去除自引用后的總引用次數(shù)分別為14 052 次和13 382 次。整體h 指數(shù)和去除自引用后的h 指數(shù)分別為92 和89。平均被引頻次為140.5 次，最低被引用次數(shù)為89 次，最高被引用次數(shù)為393 次，前3 篇文章的被引頻次均超過300 次，涉及不同的研究主題：成髓細(xì)胞病病毒癌基因同源物-核因子IB（myeloblasto‐sis viral oncogene homolog-nuclear factor IB，MYBNFIB）融合基因、臨床病理分析、組織學(xué)分級(jí)。100篇頭頸部ACC 高被引論文主要分布在2004—2013年，其年均被引頻次的年度分布及篇數(shù)情況具體如下（圖1）。

2.2 頭頸部ACC 高被引論文的研究主題和熱點(diǎn)

從研究主題看，臨床診斷（30 篇）、治療（20篇）、分子遺傳學(xué)（19 篇）、預(yù)后（14 篇）、流行病學(xué)（13 篇）是ACC 研究領(lǐng)域的主要研究主題。組織學(xué)分級(jí)、神經(jīng)周圍擴(kuò)散和免疫組織化學(xué)標(biāo)志物如S-100、細(xì)胞角蛋白（cytokeratin，CK）、p63 是診斷主題的主要亞類；手術(shù)、放療、分子c-kit/表皮生長因子受體（epidermal growth factor receptor，EGFR）靶向治療是治療主題的主要亞類；MYB-NFIB融合基因和c-kit表達(dá)研究是分子遺傳學(xué)主題的主要亞類。從論文類型看，論著91 篇，綜述文獻(xiàn)8 篇，系統(tǒng)綜述1 篇。其中，關(guān)于Ⅱ期臨床治療試驗(yàn)的論文8 篇。（表1）

2.3 頭頸部ACC高被引論文的貢獻(xiàn)作者和研究機(jī)構(gòu)

圖1 100篇頭頸部ACC高被引論文年均被引頻次的年度分布及篇數(shù)情況

表1 100 篇頭頸部ACC 高被引論文的研究主題分布情況

100 篇頭頸部ACC 高被引論文貢獻(xiàn)最多的前十位作者中，排名第一的是El-Naggar AK（7 篇），其次是Seethala RR（4 篇）、Luna MA（4 篇）和We‐ber RS（4 篇）（表2）。100 篇頭頸部ACC 高被引論文貢獻(xiàn)最多的前十位國家中，排名第一的是美國（52 篇），其次是日本（7 篇）、中國（7 篇）和英國（6篇）（表3）。100 篇頭頸部ACC 論文貢獻(xiàn)最多的前十位研究機(jī)構(gòu)中，排名第一的是M.D. Anderson Cancer Center（12 篇），其次是Memorial Sloan-Ket‐tering Cancer Center（5 篇）、University of Virginia Health System（3 篇）、Washington University School of Medicine（3 篇）和University of Gothenburg（2 篇）（表4）。

2.4 頭頸部ACC 高被引論文的期刊分布

100 篇頭頸部ACC 論文發(fā)表在45 種不同的學(xué)術(shù)期刊，載文篇數(shù)最多的前十位期刊中，篇數(shù)最多的載文期刊是Cancer（10 篇），其次是Modern Pathology（6 篇）、Oral Oncology（6 篇）和International Journal of Oral and Maxillofacial Surgery（6 篇）（表5）。值得注意的是，Lancet Oncology（IF=36.421）和Journal of Clinical Oncology（IF=26.360）刊 發(fā) 了 兩篇關(guān)于系統(tǒng)治療的文章，Nature Genetics（IF=27.125）刊發(fā)了一篇關(guān)于ACC基因突變的測(cè)序研究。此外，Journal of Clinical Oncology（IF=26.360）刊發(fā)了2 篇關(guān)于c-kit和EGFR靶向治療的Ⅱ期臨床試驗(yàn)的文章。

3 討論

文獻(xiàn)計(jì)量學(xué)是以文獻(xiàn)體系和文獻(xiàn)計(jì)量特征為研究對(duì)象，研究文獻(xiàn)情報(bào)的分布結(jié)構(gòu)、數(shù)量關(guān)系、變化規(guī)律和定量管理，進(jìn)而探討科學(xué)技術(shù)的某些結(jié)構(gòu)、特征和規(guī)律的一門學(xué)科[10]。高被引論文是指被引用頻次相對(duì)較高、被引用周期相對(duì)較長的學(xué)術(shù)論文，這些學(xué)術(shù)論文往往是相對(duì)有價(jià)值的重要文獻(xiàn)，反映了比較重要的科研成果，代表了較高的學(xué)術(shù)水平[11]。研究特定疾病的高被引論文的文獻(xiàn)計(jì)量特征可為該疾病領(lǐng)域的相關(guān)研究提供參考。本文是基于Elsevier Scopus 數(shù)據(jù)庫對(duì)頭頸部ACC研究的高被引論文特征進(jìn)行計(jì)量分析，選用該數(shù)據(jù)庫有如下優(yōu)勢(shì)：Elsevier Scopus 是目前全球規(guī)模最大的文摘、引文數(shù)據(jù)庫和全球領(lǐng)先的同行評(píng)議摘要引文數(shù)據(jù)庫，比Web of Science 數(shù)據(jù)庫的文獻(xiàn)收錄量高20%[12]，例如，有報(bào)道指出，護(hù)理學(xué)領(lǐng)域雜志在Elsevier Scopus 數(shù)據(jù)庫的涵蓋率基本是100%，而Web of Science 的涵蓋率是82%[13]；Elsevi‐er Scopus 比Google Scholar 數(shù)據(jù)庫文獻(xiàn)計(jì)量的數(shù)據(jù)準(zhǔn)確性高[14]。此外，Elsevier Scopus 數(shù)據(jù)庫可以實(shí)現(xiàn)文獻(xiàn)的自引率計(jì)量分析功能。

表2 100 篇頭頸部ACC 高被引論文的前十位貢獻(xiàn)作者

表3 100 篇頭頸部ACC 高被引論文的前十位貢獻(xiàn)國家

表4 100 篇頭頸部ACC 高被引論文的前十位貢獻(xiàn)機(jī)構(gòu)

表5 100 篇頭頸部ACC 高被引論文的載文期刊前十位分布情況

3.1 頭頸部ACC 高被引論文的主題和熱點(diǎn)分析

本文重點(diǎn)分析了100 篇頭頸部ACC 高被引論文的研究主題、論文類型、研究設(shè)計(jì)。ACC 的診斷（30 篇）、治療（20 篇）和分子遺傳學(xué)（19 篇）是排名前三位的研究主題。診斷主要包括免疫組織化學(xué)診斷、組織學(xué)分級(jí)和神經(jīng)侵犯等研究主題。治療主要包括手術(shù)、放療和分子靶向治療。根治性手術(shù)加術(shù)后放療仍是ACC 患者的首選治療方法，而靶向治療尚處于臨床試驗(yàn)階段。分子遺傳學(xué)主要是關(guān)于MYB-NFIB融合基因和c-kit表達(dá)的研究。值得注意的是，有8 篇高被引論文類型屬于Ⅱ期臨床治療試驗(yàn)，包括c-kit 和EGFR 靶向治療、放療和化療，但需要更多大樣本量、足夠的治療時(shí)間和隨訪時(shí)間的多中心Ⅲ期臨床試驗(yàn)驗(yàn)證治療策略的有效性。從循證醫(yī)學(xué)上看，多中心的Ⅲ期臨床試驗(yàn)可為一級(jí)循證證據(jù)，但目前ACC 的循證醫(yī)學(xué)等級(jí)普遍較低，大部分論文的研究設(shè)計(jì)為病例對(duì)照、病例回顧性分析和橫斷面研究。因此，關(guān)于ACC 診斷和治療的高質(zhì)量研究和高影響力論文尚處于起步階段，期待本文的分析結(jié)果能為今后的進(jìn)一步相關(guān)研究提供參考。

3.2 頭頸部ACC 高被引論文的貢獻(xiàn)作者和研究機(jī)構(gòu)分析

在一個(gè)特定的研究領(lǐng)域中，高被引論文往往來自最具影響力的作者、研究機(jī)構(gòu)和國家。本文納入分析的高被引論文均以英文形式發(fā)表，主要是來源于以英語為主要語言的國家。對(duì)頭頸部ACC 高被引論文貢獻(xiàn)最多的作者是El-Naggar AK（8 篇文章），貢獻(xiàn)最多的研究機(jī)構(gòu)是M.D. Ander‐son Cancer Center（12 篇文章），貢獻(xiàn)最多的國家是美國（52 篇文章）。大部分納入的文章來自于美國的作者和研究機(jī)構(gòu)，與口腔和口咽癌相關(guān)研究的結(jié)果一致[5-6]。事實(shí)上，美國是科學(xué)研究的領(lǐng)先國家，這歸因于該國具有高水平的財(cái)政資助和大量的研究人員。此外，貢獻(xiàn)最多的前十位國家至少發(fā)表2 篇高被引論文，占全部論文的92%（表3），這可能表明絕大部分關(guān)于頭頸部ACC 高被引論文的研究集中于少數(shù)國家，在一定程度上反映這些國家和研究機(jī)構(gòu)能夠進(jìn)行高水平的研究。

3.3 頭頸部ACC 高被引論文的載文期刊分析

論文影響力的主要評(píng)價(jià)因素是發(fā)表期刊的IF和被引頻次[15]。被引頻次代表該論文在該研究領(lǐng)域中的引用率和影響力。高質(zhì)量的論文往往會(huì)選擇具有高IF 的期刊發(fā)表，本文納入的100 篇高被引論文中，有34 篇發(fā)表在12 種IF＞6 的期刊上，如Lancet Oncology、Nature Genetics、Journal of Clinical Oncology、Clinical Cancer Research等期刊。值得注意的是，這些高質(zhì)量論文的研究主題主要是關(guān)于分子靶向治療、放療、MYB-NFIB融合基因和c-kit表達(dá)的研究，這可能預(yù)示著頭頸部ACC 研究的趨勢(shì)和熱點(diǎn)。此外，66 篇文章發(fā)表在33 種IF＜6的期刊上，超過50%的文章發(fā)表在口腔頜面頭頸部的專業(yè)期刊（21 篇），如Journal of Oral Pathology and Medicine、Oral Surgery Oral Medicine Oral Pathology Oral Radiology、Oral Oncology等期刊，表明研究人員也關(guān)注專業(yè)期刊以獲取專業(yè)信息。

綜上所述，本研究通過文獻(xiàn)計(jì)量學(xué)方法客觀分析了頭頸部ACC 研究領(lǐng)域的高被引論文特征和進(jìn)展，探討了研究的主題、熱點(diǎn)及不足。本分析結(jié)果可為口腔頭頸部臨床醫(yī)務(wù)人員及研究者對(duì)掌握ACC 的研究現(xiàn)狀和進(jìn)展提供借鑒，為中國頭頸部ACC 的診斷、治療及進(jìn)一步的研究提供參考和啟示。