瞿功玲，楊金龍，何 葦，宋慶高，王 芳，張芮璇

(遵義醫(yī)科大學(xué)附屬口腔醫(yī)院 口腔頜面整形美容外科，貴州 遵義 563099)

唇腭裂是新生兒常見的先天性頜面畸形，其中單側(cè)完全性唇腭裂(Unilateral complete cleft lip and palate,UCLP)占有較高比例，約占30%[1]。目前而言，整復(fù)手術(shù)是治療唇腭裂最主要和最有效的方法，但由于行唇裂和腭裂修復(fù)術(shù)時(shí)上頜骨的發(fā)育尚未完成，手術(shù)時(shí)機(jī)和手術(shù)術(shù)式的不同可能會(huì)對(duì)患者上頜骨的發(fā)育造成不同影響，但在這些方面存在一定爭議[2-4]，故本研究通過對(duì)嬰幼兒時(shí)期接受唇裂和唇腭裂手術(shù)的UCLP患者的上頜牙頜石膏模型進(jìn)行對(duì)比分析，并與正常人相比較，比較唇裂和腭裂整復(fù)術(shù)對(duì)UCLP患者上頜發(fā)育的影響。

1 對(duì)象與方法

1.1 對(duì)象與分組

1.1.1 病例來源 收集2013年1月至2015年12月曾在遵義醫(yī)科大學(xué)(原遵義醫(yī)學(xué)院)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面整形美容外科手術(shù)的15～25 歲的單側(cè)完全性唇腭裂患者共 40 例。所有病例均由患者法定監(jiān)護(hù)人簽署知情同意書，并對(duì)患者資料保密。

1.1.2 分組 唇裂修復(fù)組：共20例，男11例，女9例。納入標(biāo)準(zhǔn)：①年齡為15～25歲，平均年齡為(20.6±1.2)歲的單側(cè)完全性唇腭裂患者；②3 個(gè)月～2 歲時(shí)曾接受唇裂手術(shù)，唇裂采用Millard法修復(fù)，未行腭裂手術(shù);③無牙槽突植骨、正頜、正畸、拔牙等其他任何治療；④非綜合癥性唇腭裂以及無先天性發(fā)育遲緩者；⑤無其他任何影響患者生長發(fā)育疾病。唇腭裂修復(fù)組：共20例，男13例，女7例。納入標(biāo)準(zhǔn)：①目前年齡為15～25歲，平均年齡為(19.3±1.9)歲的單側(cè)完全性唇腭裂患者；②3 個(gè)月～2 歲時(shí)曾接受唇裂手術(shù)，唇裂采用Millard法修復(fù)，14個(gè)月至4歲行腭裂手術(shù)，腭裂采用兩大瓣法修復(fù)，術(shù)后恢復(fù)良好；③無牙槽突植骨、正頜、正畸、拔牙等其他任何治療；④非綜合癥性唇腭裂以及無先天性發(fā)育遲緩者；⑤無其他任何影響患者生長發(fā)育疾病。

對(duì)照組：共20例，男12例，女8例。納入標(biāo)準(zhǔn)：①目前年齡為15～25 歲，平均年齡為(19.8±1.4)歲的正常人；②頜面外形基本對(duì)稱，牙列整齊，咬合關(guān)系正常；③無牙槽突植骨、正頜、正畸、拔牙、頜骨外傷史等；④無先天性發(fā)育遲緩者；⑤無其他任何影響患者生長發(fā)育疾病。

1.2 實(shí)驗(yàn)器材 翡翠齒科藻酸鹽印模材料、一次性全口塑料托盤、TS齒科超硬石膏、義齒基托樹脂II型(自凝型)、Pro skit PD-151 數(shù)字型游標(biāo)卡尺。

1.3 實(shí)驗(yàn)方法 制取所有研究對(duì)象的上頜印模，用超硬石膏灌制石膏模型。對(duì)石膏模型進(jìn)行精確定點(diǎn)并測(cè)量以下項(xiàng)目(見圖1)。①牙弓長度：L3(前段長度)：中切牙的近中接觸點(diǎn)到雙側(cè)尖牙的牙尖頂點(diǎn)連線的垂直距離；L3-6(后段長度)：雙側(cè)尖牙的牙尖頂點(diǎn)連線到雙側(cè)第一磨牙中央窩底點(diǎn)連線的垂直距離；②牙弓寬度：W3(尖牙區(qū)寬度)：雙側(cè)尖牙的牙尖頂點(diǎn)的距離；W4(第一前磨牙區(qū)寬度)：雙側(cè)第一前磨牙中央溝底點(diǎn)的距離；W5(第二前磨牙區(qū)寬度)：雙側(cè)第二前磨牙中央溝底點(diǎn)的距離；W6(第一磨牙區(qū)寬度)：雙側(cè)第一磨牙中央窩底點(diǎn)的距離；W7(第二磨牙區(qū)寬度)：雙側(cè)第二磨牙中央窩底點(diǎn)的距離。使用游標(biāo)卡尺測(cè)量以上項(xiàng)目各3次，最終數(shù)據(jù)取平均值。

I：上頜中切牙的近中接觸點(diǎn)；C：尖牙的牙尖頂點(diǎn)；P1：第一前磨牙的中央窩底點(diǎn)；P2：第二前磨牙的中央窩底點(diǎn)；M1：第一磨牙的中央窩底點(diǎn)；M2：第二磨牙的中央窩底點(diǎn)。圖1 上頜牙弓模型的標(biāo)志點(diǎn)及測(cè)量項(xiàng)目

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法 計(jì)算3次測(cè)量結(jié)果平均值及標(biāo)準(zhǔn)差，使用SPSS 17.0統(tǒng)計(jì)分析軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)分析，采用單因素方差分析對(duì)3個(gè)實(shí)驗(yàn)組進(jìn)行比較，以P<0.05表明差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

3組上頜牙弓的長度和寬度的測(cè)量結(jié)果與比較(見表1、圖2)。唇裂修復(fù)組與對(duì)照組相比，上頜牙弓前段及后段的長度差異均具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，上頜牙弓寬度前段(W3)及中段(W4、W5)的差異均具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，而后段(W6、W7)的差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。唇腭裂修復(fù)組與對(duì)照組相比，上頜牙弓前段及后段的長度差異均具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，上頜牙弓寬度各段(W3～W6)的差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。唇裂修復(fù)組與唇腭裂修復(fù)組相比，上頜牙弓前段的長度差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，而后段的長度差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義；寬度各段(W3～W7)的差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

項(xiàng)目對(duì)照組唇裂修復(fù)組唇腭裂修復(fù)組P1P2P3W3(mm)35.68±2.1629.14±3.0125.47±2.93<0.001<0.0010.003W4(mm)38.46±1.9835.03±2.2031.71±4.190.001<0.0010.005W5(mm)43.83±1.7641.59±2.5439.39±2.450.023<0.0010.028W6(mm)49.67±2.3948.36±2.9146.06±2.950.6150.0110.046W7(mm)55.07±1.0755.87±3.4152.53±2.090.7230.0590.031L3(mm)9.72±1.466.04±1.314.87±1.39<0.001<0.001<0.001L3-6(mm)23.45±0.9421.90±1.8521.75±2.090.0010.0360.084

P1：唇裂修復(fù)組與對(duì)照組；P2：唇腭裂修復(fù)組與對(duì)照組；P3：唇裂修復(fù)組與唇腭裂修復(fù)組。

*：唇裂與對(duì)照組P<0.05；#：唇裂與唇腭裂組P<0.05；+：唇腭裂與對(duì)照組P<0.05。圖2 3組上頜牙弓寬度和長度對(duì)比

3 討論

目前，我國的口面裂患病率約為1.67/1 000[1]，而單側(cè)完全性唇腭裂占比較高，通過以手術(shù)為主的多學(xué)科綜合序列治療仍是治療唇腭裂的主要模式。而唇腭裂手術(shù)除了評(píng)價(jià)其治療效果外，還應(yīng)評(píng)價(jià)其對(duì)上頜骨發(fā)育的影響。

大部分UCLP患者在術(shù)后出現(xiàn)不同程度的上頜骨發(fā)育畸形，導(dǎo)致患者成年后需行正頜手術(shù)矯治頜骨畸形，而少數(shù)患者唇腭裂術(shù)后并未見上頜骨發(fā)育畸形[2-3]，是患者上頜骨自身的發(fā)育不足還是手術(shù)影響了患者上頜骨的發(fā)育目前尚存在爭議。所以本研究通過對(duì)比特定年齡范圍進(jìn)行特定術(shù)式修復(fù)唇腭裂的UCLP患者與正常同齡人的上頜牙頜模型，探討該年齡段所采用的術(shù)式進(jìn)行唇腭裂手術(shù)是否影響UCLP患者上頜骨發(fā)育。

通常，學(xué)者們?yōu)榉治錾项M骨的發(fā)育情況常采用的形式有頭顱定位側(cè)位片、上頜骨CBCT、牙頜模型等。頭顱定位側(cè)位片可分析上頜骨與顱底的相對(duì)位置變化關(guān)系，但只能反映上頜骨二維方向的生長，不對(duì)橫斷方向進(jìn)行測(cè)量分析；CBCT對(duì)上頜骨進(jìn)行分析測(cè)量具有重復(fù)性好、標(biāo)志精確、任意方向分析等優(yōu)點(diǎn)，但此方法費(fèi)用較昂貴以及輻射較高；牙頜石膏模型成本較低、對(duì)患者損傷最小、可以較完整的復(fù)制牙及牙弓形態(tài)，可用此來分析牙弓橫斷及矢狀方向的形態(tài)變化[4]，故本研究采用牙頜模型進(jìn)行研究。

大多數(shù)研究報(bào)道UCLP患者唇裂術(shù)后其上頜牙弓寬度發(fā)育存在一定的障礙，但這些研究中唇裂手術(shù)對(duì)于上牙弓寬度影響具體有多大卻各不相同。唇裂修復(fù)術(shù)后由于較大的唇頰肌壓力導(dǎo)致上頜骨寬度縮窄，而這種壓力主要存在上頜牙弓前部，后部牙弓寬度因代償作用而增大，即“弓形效應(yīng)”；唇腭裂患者由于裂隙的存在，使得舌體的生長缺乏限制，導(dǎo)致舌體較大，吞咽和說話時(shí)較大的舌體對(duì)裂隙兩側(cè)腭蓋形成一個(gè)向上向外的側(cè)向力，此外，上頜結(jié)節(jié)處翼內(nèi)肌附著也對(duì)后段牙弓形成向外的拉力，兩者共同作用抵消了腭裂內(nèi)在的發(fā)育障礙。所以最終表現(xiàn)出牙弓前段寬度明顯縮窄，后段寬度未見明顯異常。本研究與Daniela等[9]及張國志等[10]的研究結(jié)果相似，結(jié)果均顯示唇裂術(shù)后患者前段及中段寬度均縮窄，而牙弓后段寬度無明顯變化。

另有研究表明，在僅有唇裂不伴腭裂和牙槽突裂的患者中，唇裂手術(shù)對(duì)上頜牙弓的發(fā)育障礙無明顯影響，在唇裂僅伴牙槽突裂的患者中，唇裂術(shù)后患者僅前牙段牙槽突發(fā)育出現(xiàn)障礙，而在UCLP及雙側(cè)完全性唇腭裂(Bilateral complete cleft lip and palate，BCLP)患者中，唇裂手術(shù)對(duì)上頜牙弓的長度及寬度造成明顯影響，說明唇裂手術(shù)對(duì)于牙弓發(fā)育的影響主要取決于上頜骨本身的生長潛力，唇裂手術(shù)在上頜骨發(fā)育障礙中只是起著促進(jìn)作用。當(dāng)上頜骨本身存在發(fā)育障礙時(shí)，外力因素對(duì)其生長發(fā)育產(chǎn)生較大影響[11]，這與本研究結(jié)果一致，本研究中患者皆為UCLP，上頜骨本身存在缺陷，唇裂手術(shù)造成畸形更加明顯。雖然不少研究報(bào)道唇腭裂患者上頜骨具備正常發(fā)育潛能，本實(shí)驗(yàn)尚未將未接受任何手術(shù)的唇腭裂患者加入比較，無法完全排除UCLP患者內(nèi)在發(fā)育障礙的影響因素，所以未能準(zhǔn)確地觀察唇裂手術(shù)對(duì)上頜骨發(fā)育的影響。

3.2 唇腭裂修復(fù)術(shù)對(duì)UCLP患者上頜牙弓發(fā)育影響 本研究發(fā)現(xiàn)唇腭裂手術(shù)后上頜牙弓相比正常人和唇裂術(shù)后UCLP患者都有明顯變窄變短。上頜骨長度的增長，主要是通過上頜結(jié)節(jié)后緣新骨的形成以及骨縫的生長而獲得[6]；然而經(jīng)腭裂修復(fù)手術(shù)后的患者，可能影響了其上頜結(jié)節(jié)后緣以及裂隙邊緣骨質(zhì)的發(fā)育，腭裂修復(fù)術(shù)后瘢痕攣縮也可能是限制上頜骨發(fā)育的一個(gè)重要因素。Daniela等[9]通過研究UCLP患者上頜牙模型，發(fā)現(xiàn)腭裂手術(shù)對(duì)牙弓前段寬度的發(fā)育有明顯抑制作用，且從前向后呈減輕的趨勢(shì)，與本研究結(jié)果相似。眾多研究顯示兩大瓣法[13]及腭瓣后推法[14]，由于雙側(cè)大面積腭粘骨膜被剝離而影響腭部血運(yùn)、增加骨創(chuàng)感染的機(jī)會(huì)、切口區(qū)瘢痕較大，這些術(shù)式會(huì)導(dǎo)致嚴(yán)重上頜發(fā)育障礙。對(duì)于同期修復(fù)唇裂的犁骨黏膜瓣手術(shù)的UCLP患者，與其他腭裂修復(fù)術(shù)相比其上頜骨生長并沒有顯著影響，但其研究時(shí)患者年齡為10歲，此年齡段患者上頜骨發(fā)育尚未完成[15]，此術(shù)式的長期穩(wěn)定效果有待繼續(xù)研究。而在本研究中納入對(duì)象所接受的腭裂術(shù)式均為有松弛切口、大面積剝離粘骨膜的兩大瓣法，故術(shù)后患者上頜牙弓寬度明顯縮窄。

張念等[16]利用牙頜模型分析唇腭裂術(shù)后的UCLP患者，發(fā)現(xiàn)患者牙弓前后段寬度均有縮窄，但差異主要體現(xiàn)在尖牙和第一前磨牙區(qū)，這可能是因?yàn)殡窳咽中g(shù)年齡(1～8歲)范圍較大、腭裂術(shù)式?jīng)]有嚴(yán)格的統(tǒng)一導(dǎo)致得到與本研究不同的結(jié)果。

3.3 唇腭裂修復(fù)術(shù)與唇裂修復(fù)術(shù)對(duì)UCLP患者上頜牙弓發(fā)育的對(duì)比 本研究顯示唇腭裂修復(fù)組患者上頜牙弓前段的長度和上頜牙弓寬度較唇裂修復(fù)組明顯縮短，說明患者在幼兒時(shí)期接受唇腭裂修復(fù)術(shù)比單純接受唇修復(fù)術(shù)對(duì)上頜牙弓的發(fā)育影響更大。與僅進(jìn)行唇裂手術(shù)的UCLP患者相比，采用兩大瓣法的腭裂修復(fù)術(shù)后，患者上頜牙弓寬度和牙弓前段長度均有明顯縮短，這與張國志等[10]的研究結(jié)果基本一致，這一結(jié)果可能是UCLP患者在發(fā)育時(shí)期前腭突與一側(cè)的側(cè)腭突連接處斷裂，腭裂手術(shù)后瘢痕產(chǎn)生的前后向收縮張力作用于此導(dǎo)致前段牙弓矢狀方向發(fā)育受限明顯。同時(shí)唇裂手術(shù)產(chǎn)生橫向壓力，導(dǎo)致原本有生長發(fā)育障礙的上頜牙弓縮窄，加上腭裂修復(fù)術(shù)局部的瘢痕、骨面裸露，導(dǎo)致上頜牙弓生長發(fā)育更為不足，故患者表現(xiàn)為更為短的上頜牙弓長度和寬度[17]。

3.4 唇腭裂修復(fù)術(shù)術(shù)式與手術(shù)時(shí)間對(duì)UCLP患者上頜牙弓發(fā)育的影響 唇裂手術(shù)目前主流的手術(shù)時(shí)間是患兒3～6個(gè)月實(shí)施手術(shù)，其目的是早期恢復(fù)唇部正常解剖結(jié)構(gòu)和外形，促進(jìn)患兒心理健康，且術(shù)后瘢痕較輕，腭裂的手術(shù)時(shí)間是1歲左右，其目的是關(guān)閉裂隙，促進(jìn)患兒正常進(jìn)食、呼吸和正常發(fā)音。雖然大部分研究顯示未手術(shù)的UCLP患者與正常人的上頜骨有一致的生長方式[18-20]，但也有研究顯示UCLP患者未接受手術(shù)修復(fù)者其前段牙弓寬度和前后段牙弓長度存在一定的發(fā)育不足[21-22],也就是說如果UCLP患者成年后再接受唇腭裂修復(fù)術(shù)可能就不會(huì)出現(xiàn)上頜骨發(fā)育障礙，但這會(huì)嚴(yán)重影響患兒的心理健康，并伴發(fā)唇腭裂導(dǎo)致的聽力和語言發(fā)音障礙等后果，嚴(yán)重影響患兒的生活質(zhì)量和人際交往，所以應(yīng)不斷優(yōu)化唇腭裂修復(fù)術(shù)術(shù)式，盡量減少手術(shù)對(duì)患兒上頜骨發(fā)育的影響，而不是將手術(shù)時(shí)間推遲到患者成年以后。

本研究納入的研究對(duì)象均用Millard法修復(fù)唇裂，該手術(shù)方法與其它手術(shù)方法相比(如Tennison法等)具有顯著優(yōu)點(diǎn)，對(duì)上頜骨生長發(fā)育的影響也有所不同。石冰等[23]以日本幼兔建立單側(cè)唇裂伴牙槽突裂動(dòng)物模型，通過測(cè)量一系列指標(biāo)，比較Tennison法、Millard法修復(fù)唇裂組、唇裂未修復(fù)組和正常對(duì)照組的上頜長度、寬度、高度和面后份寬度，發(fā)現(xiàn)兩種法修復(fù)唇裂后，其上頜長度均比唇裂未修復(fù)組及正常對(duì)照組有一定的減小，且Tennison法術(shù)后減小的程度比 Millard法術(shù)后更為明顯；其上頜后段寬度、高度、面后份寬都較唇裂未修復(fù)組及正常對(duì)照組有一定的增大，且Tennison法術(shù)后增大的程度比 Millard法術(shù)后更明顯。這與朱丹明[24]的研究結(jié)果完全一致，表明Millard法修復(fù)唇裂對(duì)上頜長度的生長發(fā)育影響較Tennison法小。其它較為經(jīng)典的單側(cè)唇裂整復(fù)術(shù)都是由Millard法衍生改良而來，所以其它術(shù)式對(duì)患者上頜骨的影響的比較研究較少。

本研究納入的唇腭裂修復(fù)組患者均接受的是兩大瓣法，由于兩大瓣法導(dǎo)致骨面裸露，影響腭骨血運(yùn)，以及愈合期瘢痕攣縮，都會(huì)影響上頜牙弓發(fā)育。目前動(dòng)物實(shí)驗(yàn)表明在腭部裸露骨面上植入生物相容性材料以及宮內(nèi)唇腭裂手術(shù)等方法可以有效地減少手術(shù)導(dǎo)致的上頜骨的生長抑制。就腭裂修復(fù)術(shù)術(shù)式本身而言，有研究顯示 Furlow法修復(fù)腭裂后患者上頜骨未出現(xiàn)明顯的發(fā)育障礙[25]，單側(cè)犁骨瓣手術(shù)因?yàn)樵陔竦纳L敏感區(qū)產(chǎn)生較少的瘢痕并不會(huì)顯著影響上頜骨發(fā)育[26]，分期腭成形術(shù)較一次性腭瓣后推法更有利于上頜骨發(fā)育[27-28]顯。Ross等[29]的研究結(jié)果顯示不同腭裂手術(shù)對(duì)上頜骨矢狀方向上的生長不產(chǎn)生抑制作用，究其原因可能是納入研究對(duì)象的腭裂類型、手術(shù)次數(shù)、手術(shù)年齡和手術(shù)方式未統(tǒng)一，而影響其研究結(jié)論。

UCLP患者嬰幼兒時(shí)期采用Millard法修復(fù)唇裂和(或)采用兩大瓣法修復(fù)腭裂均會(huì)導(dǎo)致患者上頜骨矢狀方向和橫斷方向上的發(fā)育存在一定不足，不斷比較和優(yōu)化唇腭裂整復(fù)手術(shù)術(shù)式是今后的研究目標(biāo)，以盡量減少對(duì)UCLP患者上頜骨發(fā)育的影響，提高患者的生活質(zhì)量。