邱世芳，曾小松

(重慶理工大學(xué) 理學(xué)院， 重慶 400054)

1 背景

在生物醫(yī)學(xué)和流行病學(xué)研究中，為了分析一種疾病的流行率，人們通常使用價(jià)格便宜的篩檢方法對感興趣的個(gè)體是否感染這種疾病進(jìn)行第1次臨床診斷。但是，這種篩檢方法經(jīng)常導(dǎo)致因不可忽略的診斷誤差而出現(xiàn)存在誤判的分類數(shù)據(jù)；另一方面，雖然可以選擇一種完全準(zhǔn)確的金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)，但是這種檢驗(yàn)具有價(jià)格昂貴、耗時(shí)長而且對檢驗(yàn)個(gè)體有副作用等不足。為了克服這兩種方法的不足，常采用二重抽樣方法獲得部分核實(shí)數(shù)據(jù)，即從感興趣的總體中隨機(jī)抽取N個(gè)個(gè)體，對每個(gè)個(gè)體都使用篩檢方法進(jìn)行診斷檢測，然后再從中隨機(jī)抽取n(n

在完全無誤判的金標(biāo)準(zhǔn)存在時(shí)，已有文獻(xiàn)對基于部分核實(shí)數(shù)據(jù)的統(tǒng)計(jì)推斷問題進(jìn)行研究。例如：Boese[4]對二重抽樣設(shè)計(jì)下有假陽性錯(cuò)誤分類時(shí)，提出了關(guān)于二項(xiàng)分布參數(shù)的幾種基于似然的近似區(qū)間估計(jì)；Morvan[5]對篩檢過程的準(zhǔn)確性以及兩階段調(diào)查中疾病流行率的修正估計(jì)的準(zhǔn)確性提出了兩種評價(jià)方法；對于單個(gè)樣本情形，Tang等[3]基于疾病的流行率提出了有實(shí)際意義的統(tǒng)計(jì)假設(shè)，并對此假設(shè)考慮了Score檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量、似然比檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量以及兩種Wald型檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量，從大樣本的角度考慮了漸近的檢驗(yàn)過程以及從小樣本的角度考慮了近似非條件的檢驗(yàn)過程；Tang等[6]基于上述檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量提出了關(guān)于疾病流行率的12種區(qū)間估計(jì)方法；Qiu等[7]分別從顯著性檢驗(yàn)的角度和置信區(qū)間的角度研究了疾病流行率顯著性檢驗(yàn)的樣本量的計(jì)算公式。對于兩組獨(dú)立樣本情形，Tang等[8]基于疾病流行率之差考慮了兩組獨(dú)立樣本下疾病流行率的顯著性差異的假設(shè)檢驗(yàn)問題，分析了多種檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量(如Score或者Score型檢驗(yàn))的大樣本的漸近檢驗(yàn)過程和小樣本的近似非條件的檢驗(yàn)過程，并從檢驗(yàn)功效的角度研究了樣本量的確定問題； Qiu等[9]基于比例差對不同組的流行病治愈率的等價(jià)性評價(jià)進(jìn)行了研究，從置信區(qū)間的角度提出了等價(jià)性檢驗(yàn)中基于比例差的置信區(qū)間的估計(jì)方法。

以上內(nèi)容都是基于有完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)存在時(shí)部分核實(shí)數(shù)據(jù)的研究。事實(shí)上，完全無誤判的金標(biāo)準(zhǔn)通常是不存在的，接受核實(shí)驗(yàn)證的個(gè)體通常接受的是不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)。當(dāng)這種不完全金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)比篩檢有更高的敏感度和特異度時(shí)，這樣的二重抽樣設(shè)計(jì)仍然可以降低統(tǒng)計(jì)推斷的偏差，因而基于不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)下的核實(shí)數(shù)據(jù)的統(tǒng)計(jì)推斷更具有現(xiàn)實(shí)意義和實(shí)際研究價(jià)值。一個(gè)典型的例子是Nedelman[10]利用二重抽樣方法對瘧疾病的流行率進(jìn)行了研究，根據(jù)年齡的不同將總體分為了7個(gè)年齡組。首先初級的顯微鏡醫(yī)生對每一個(gè)年齡組的個(gè)體進(jìn)行檢驗(yàn)，然后從中隨機(jī)抽取一部分個(gè)體再接受高級顯微鏡醫(yī)生的檢驗(yàn)，從而得到部分核實(shí)數(shù)據(jù)。在此研究中，高級顯微鏡醫(yī)生雖然比初級醫(yī)生有更高的敏感度，但是他們的檢驗(yàn)仍然有誤判可能性。基于這樣的部分核實(shí)數(shù)據(jù)，Qiu[11]在沒有假陽性假定下對疾病流行率的區(qū)間估計(jì)進(jìn)行了研究，考慮了兩種模型下的多種有效的區(qū)間估計(jì)方法。但是，實(shí)驗(yàn)樣本量的確定問題是實(shí)際醫(yī)務(wù)工作者最為關(guān)心的問題之一，而從區(qū)間估計(jì)的角度對該問題的研究還沒有文獻(xiàn)涉及，因此本文對不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)下的二重抽樣設(shè)計(jì)中所需要的樣本量進(jìn)行研究。

2 模型與參數(shù)估計(jì)

假設(shè)從感興趣的總體中隨機(jī)抽取N個(gè)個(gè)體并用篩檢方法進(jìn)行檢驗(yàn)，檢驗(yàn)結(jié)果用變量J表示，J=1表示陽性，J=0表示陰性。然后從抽取的N個(gè)個(gè)體中再隨機(jī)抽取n個(gè)個(gè)體接受不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)，檢驗(yàn)結(jié)果用變量S表示，S=1表示陽性，反之則表示陰性。二重抽樣的數(shù)據(jù)結(jié)構(gòu)如表1所示。

表1 二重抽樣的數(shù)據(jù)結(jié)構(gòu)

假設(shè)D表示個(gè)體患病狀態(tài)變量，D=1表示患有疾病，反之表示正常。令π=Pr(D=1)，η=Pr(J=1|D=1)和θ=Pr(S=1|D=1)，即η和θ分別表示篩檢和不完全金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)的敏感度。本文考慮不存在假陽性誤判的情形，因而它們的特異度皆為1。

2.1 模型1及其參數(shù)估計(jì)

假定兩種檢驗(yàn)方法滿足條件獨(dú)立性，即Pr(J,S|D)=Pr(J|D)Pr(S|D)時(shí)，Nedelman[10]提出了一種模型(記為模型1)，其概率結(jié)構(gòu)如表2所示。

表2 模型1的概率結(jié)構(gòu)

令m=(n11,n10,n01,n00,x,y),則在此概率模型下m=(n11,n10,n01,n00,x,y)的似然函數(shù)為：

L1(m;π,η,θ)=A1(πηθ)n11(π(1-η)θ)n10(πη(1-θ))n01(1-π(η+θ-ηθ))n00(πη)x(1-πη)y=

A1πn-n00+xηn+1+x(1-η)n10θn1+(1-θ)n01(1-π(η+θ-ηθ))n00(1-πη)y

其中A1是與參數(shù)無關(guān)的常數(shù)，其對數(shù)似然函數(shù)為

l1(m;π,η,θ)=C1+(n-n00+x)logπ+(n+1+x)logη+n10log(1-η)+n1+logθ+

n01log(1-θ)+n00log(1-π(η+θ-ηθ))+ylog(1-πη)

(1)

其中C1=logA1為常數(shù)。

令λ1=Pr(S=1|J=1)，λ2=Pr(S=1|J=0)和p=Pr(J=1)，則λ1=θ，λ2=π(1-η)θ/(1-πη)，p=πη，因此對數(shù)似然函數(shù)(1)變?yōu)椋?/p>

l1(m;λ1,λ2,p)=C1+n11logλ1+n01log(1-λ1)+

n10logλ2+n00log(1-λ2)+(n+1+x)logp+(n+0+y)log(1-p)

則λ1、λ2和p的極大似然估計(jì)為：

由此易得到，當(dāng)n11n00≥n10n01時(shí)，π、η和θ的極大似然估計(jì)分別為：

(2)

(3)

2.2 模型2及其參數(shù)估計(jì)

假定兩種分類器不具有條件獨(dú)立性時(shí)， Lie等[12]提出了一種模型(記為模型2)，其概率模型結(jié)構(gòu)如表3所示。

表3 模型2的概率結(jié)構(gòu)

在此概率模型下m=(n11,n10,n01,n00,x,y)的似然函數(shù)為

L2(m;π,η,θ)=A2(π(η-1+θ))n11(π-πη)n10(π-πθ)n01(1-π)n00(πη)x(1-πη)y=

A2πn-n00+x(1-π)n00ηx(1-η)n10(1-θ)n01(η+θ-1)n11(1-πη)y

其對數(shù)似然函數(shù)為：

l2(m;π,η,θ)=C2+(n-n00+x)logπ+n00log(1-π)+xlogη+n10log(1-η)+

n01log(1-θ)+n11log(η+θ-1)+ylog(1-πη)

(4)

其中A2和C2為與參數(shù)無關(guān)的常數(shù)。

在此模型下，由λ1、λ2和p的定義可得λ1=(η+θ-1)/η，λ2=π(1-η)/(1-πη)和p=πη。采用和模型1類似的方法可得π、η和θ的極大似然估計(jì)分別為：

(5)

(6)

3 樣本量的確定

本文假設(shè)核實(shí)驗(yàn)證比例為κ，即在κ=n/N情況下考慮實(shí)驗(yàn)樣本量的確定問題。

3.1 基于Wald置信區(qū)間的樣本量

其中zα/2為標(biāo)準(zhǔn)正態(tài)分布的上α/2分位數(shù)。為了將置信區(qū)間寬度控制在2ω以內(nèi)，當(dāng)ω≤π時(shí)設(shè)zα/2σ=ω，否則π+zα/2σ=2ω。由此得到基于Wald檢驗(yàn)的100(1-α)%置信區(qū)間寬度控制在指定寬度2ω所需的樣本量(即N)，其計(jì)算公式為：

(7)

其中:對于模型1有

對于模型2有

由此容易發(fā)現(xiàn)：在模型2下的樣本量與不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)的敏感度無關(guān)。

3.2 基于限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間、似然比置信區(qū)間和Score置信區(qū)間的樣本量

3.2.1 基于限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間

(8)

此方程組沒有顯示解，因此可通過一種迭代方法(如牛頓迭代法)獲得。

其中：a=π0(N-n00)；b=N-y-n00+π0(N-n+0)；c=b2-4a(x+n+1)。

在模型2下，有

3.2.2 基于似然比檢驗(yàn)的置信區(qū)間

兩種模型下的似然比檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量為

3.2.3 基于Score檢驗(yàn)的置信區(qū)間

對于模型1，Score函數(shù)為：

對于模型2， Score函數(shù)為：

則對于假設(shè)檢驗(yàn)H0:π=π0的Score檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量為

或

其中I11的表達(dá)式見附錄。在原假設(shè)下Tsc漸近服從標(biāo)準(zhǔn)正態(tài)分布，因而基于Score統(tǒng)計(jì)量的(1-α)100%的置信區(qū)間[πl(wèi),πu]的上下限可利用迭代方法通過以下方程得到：

Tsc=±z1-α/2

其中πl(wèi),πu分別對應(yīng)方程中取“+”和“-”得到。

3.2.4 樣本量的求解算法

由于基于以上檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量Tw2、Tl和Tsc的置信區(qū)間都沒有顯表達(dá)式，因此考慮以下搜索算法獲得近似樣本量的估計(jì):

步驟1 給定π,η，θ，N和κ的值，產(chǎn)生K組隨機(jī)樣本m=(n11,n10,n01,n00,x,y)，其中：在模型1中,(n11,n10,n01,n00)～M(Nκ;πηθ,π(1-η)θ,πη(1-θ),π(1-η)(1-θ)+1-π)；在模型2中,(n11,n10,n01,n00)～M(Nκ;π(η+θ-1),π(1-η),π(1-θ),1-π)。在兩種模型下(x,y)都服從二項(xiàng)分布B(N(1-κ),πη)，其中M(·)表示多項(xiàng)分布。

步驟2 基于步驟1產(chǎn)生的每一個(gè)樣本，計(jì)算π的(1-α)100%置信區(qū)間，并通過K個(gè)置信區(qū)間寬度的平均值計(jì)算近似的區(qū)間寬度，記為2ω*(N)。

步驟3 若2ω*(N)小于(大于)2ω，那么減少(增加)N的值，重復(fù)步驟1和步驟2。

步驟4 重復(fù)步驟3直到近似的半?yún)^(qū)間寬度ω*(N)非常接近于給定的區(qū)間寬度ω，則N=minN:|ω*(N)-ω|≤0.001}，即為滿足條件的近似樣本量。

通過以上搜索方法獲得的基于Tw2、Tl和Tsc的置信區(qū)間的樣本量公式分別記為Nw2、Nl和Nsc。

4 模擬研究

為了評價(jià)本文所提出方法的效果，考慮將置信水平1-α=0.95下的置信區(qū)間寬度的一半控制在ω=0.05下的樣本量的確定，并在估計(jì)的樣本量(即Nw1，Nw2，Nl和Nsc)下，通過模擬分別研究各置信區(qū)間的經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率和經(jīng)驗(yàn)覆蓋寬度。假設(shè)核實(shí)比例即接受不完全金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)的個(gè)體比例κ=0.2，參數(shù)設(shè)置為π=0.2、0.5和0.8，由于不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)不劣于篩檢方法，因而對于敏感度設(shè)置為η=0.5和0.7，θ=0.75和0.95，總共3(π的取值)×2(η的取值)×2(θ的取值)=12種參數(shù)組合進(jìn)行蒙特卡洛模擬。

在給定參數(shù)組合下，估計(jì)出樣本量Nw1、Nw2、Nl和Nsc，在估計(jì)的樣本量下，產(chǎn)生2 000個(gè)隨機(jī)樣本m=(n11,n10,n01,n00,x,y)，基于每個(gè)統(tǒng)計(jì)量計(jì)算相應(yīng)的置信區(qū)間，從而得到置信區(qū)間的經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率(ECP)和經(jīng)驗(yàn)覆蓋寬度(ECW)。模型1的模擬結(jié)果見表4，模型2的模擬結(jié)果見表5。

πηθNl(ECP，ECW)Nsc(ECP，ECW)0．20．50．751435(95．1，0．101)1495(94．2，0．101)0．95944(95．1，0．100)954(95．6，0．099)0．70．75889(94．7，0．100)949(94．6，0．100)0．95654(95．7，0．101)674(94．4，0．100)0．50．50．752710(94．3，0．101)2710(94．1，0．101)0．951611(95．7，0．100)1611(94．5，0．100)0．70．751653(94．9，0．100)1653(95．2，0．101)0．951180(94．7，0．099)1180(95．5，0．099)0．80．50．753115(94．0，0．100)3115(93．7，0．100)0．951389(95．0，0．100)1389(95．5，0．101)0．70．751795(94．9，0．100)1795(94．8，0．100)0．951056(95．2，0．099)1056(95．2，0．098)

表5 基于模型2的95%置信區(qū)間寬度控制在2ω=0.1下的近似樣本量、經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率(%)和經(jīng)驗(yàn)區(qū)間寬度

πηθNl(ECP，ECW)Nsc(ECP，ECW)0．20．50．75799(95．4，0．099)800(95．3，0．099)0．95799(94．0，0．099)800(95．1，0．098)0．70．75600(95．6，0．099)626(94．9，0．098)0．95609(96．1，0．099)620(95．3，0．098)0．50．50．751370(94．7，0．100)1360(95．2，0．100)0．951370(94．9，0．100)1360(94．4，0．101)0．70．751065(94．7，0．100)1057(94．9，0．101)0．951065(94．8，0．100)1060(95．2，0．101)0．80．50．751026(94．9，0．101)1020(94．8，0．101)0．951025(95．2，0．101)1024(95．7，0．100)0．70．75875(95．1，0．101)868(95．1，0．101)0．95879(94．6，0．101)870(94．8，0．101)

模擬研究表明：在基于限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間、似然比置信區(qū)間和Score置信區(qū)間確定的樣本量下，它們的經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率接近事先給定的置信水平，且半?yún)^(qū)間寬度很好地控制在ω以內(nèi)，因而基于這3種方法確定的樣本量準(zhǔn)確有效。但是，在基于非限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間確定的樣本量下，其經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率不能保證其接近給定的覆蓋概率。其次，隨著患病概率的增大，要使95%的置信區(qū)間寬度控制在2ω以內(nèi)，所需要的樣本量就越大，隨著兩種檢驗(yàn)的敏感度的增大，所需的樣本量相應(yīng)減少。通過對比4種方法可以看到：模型1基于非限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間、似然比置信區(qū)間和Score置信區(qū)間確定的樣本量很接近，沒有顯著差別,只有當(dāng)π比較小的時(shí)候相差較大,限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間與其他3種方法相差較大；而模型2基于限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間、似然比置信區(qū)間和Score置信區(qū)間確定的樣本量相差不大，沒有顯著差異，基于非限制性極大似然估計(jì)下方差的Wald置信區(qū)間與這3種方法所計(jì)算的樣本量大概相差40。最后，在相同的參數(shù)設(shè)置下，基于模型2所需要的樣本量通常比模型1要小。因此，當(dāng)兩種檢驗(yàn)不滿足條件獨(dú)立性時(shí)，應(yīng)考慮模型2的統(tǒng)計(jì)分析。

5 實(shí)例分析

首先，對于引言中的瘧疾數(shù)據(jù)，采用本文提出的方法進(jìn)行研究。由于篇幅的限制，僅列出小于1歲的年齡組的分析結(jié)果，其他年齡組的結(jié)果不再一一列出。此年齡組的觀測數(shù)據(jù)為n11=165、n10=8、n01=7、n00=80、x=1736、y=799，即n=260、N=2795。通過數(shù)據(jù)易知：核實(shí)數(shù)據(jù)的比例約等于0.09，在模型1中參數(shù)π、η和θ的極大似然估計(jì)分別為0.712 7、0.957 8和0.959 3，在模型2中參數(shù)的極大似然估計(jì)分別為0.711 5、0.959 5和0.961 0。因此，在樣本量的估計(jì)中，令κ=0.1，π=0.70,η=0.95,θ=0.95，置信水平為95%，半?yún)^(qū)間寬度ω=0.05，利用本文提出的樣本量估計(jì)方法，分別得到兩種模型下的樣本量的估計(jì)值，并計(jì)算在估計(jì)的樣本量下95%置信區(qū)間的經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率和經(jīng)驗(yàn)覆蓋寬度。在模型1下，Nw1=786，Nw2=846，Nl=816，Nsc=856，其經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率(覆蓋寬度)分別為92.3%(0.097 7),96.1%(0.100 4),95.6%(0.100 3)和95.1%(0.100 7);在模型2下，Nw1=757，Nw2=800，Nl=799，Nsc=813，其經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率(覆蓋寬度)分別為93.5%(0.097 6),95.1%(0.099 8),95.4%(0.098 7)和95.3%(0.101 4)。由此可見，要使95%的置信區(qū)間寬度控制在0.10內(nèi)，現(xiàn)有的樣本量是滿足的。

其次，對Qiu等[7]使用的移植時(shí)年齡小于20歲的再生障礙性貧血患者數(shù)據(jù)進(jìn)行分析，原始數(shù)據(jù)為：n11=6、n10=4、n01=3、n00=18、x=12、y=49，即n=31、N=92。在k=0.3，π=0.4，η=0.55，θ=0.75且置信水平為95%、半?yún)^(qū)間寬度ω=0.05下，基于4種方法在模型1下的樣本量分別為Nw1=1 424，Nw2=1 534，Nl=1 424，Nsc=1 454，模型2下樣本量分別為Nw1=866，Nw2=837，Nl=841和Nsc=840。

在有金標(biāo)準(zhǔn)的情況下(Qiu等[7])結(jié)果為：Nw1=650，Nw2=656，Nl=657和Nsc=665。通過比較可以看到：有金標(biāo)準(zhǔn)所需的樣本量比沒有金標(biāo)準(zhǔn)所需樣本量小，并且無論在哪種情況下現(xiàn)有的樣本量都不能使95%的置信區(qū)間寬度控制在0.10內(nèi)。

6 討論

本文在不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)下，基于部分核實(shí)數(shù)據(jù)從置信區(qū)間的角度研究檢驗(yàn)所需的樣本量，分別考慮了兩種Wald檢驗(yàn)、似然比檢驗(yàn)和Score檢驗(yàn)4種方法在兩種模型下樣本量的確定情況，然后對這些方法進(jìn)行模擬研究，通過經(jīng)驗(yàn)覆蓋率和區(qū)間寬度評價(jià)本文所提出方法的準(zhǔn)確性。通過模擬結(jié)果發(fā)現(xiàn)：在相同的參數(shù)設(shè)置下，基于模型2所需樣本量比模型1小，且樣本量的大小與不完全無誤判金標(biāo)準(zhǔn)檢驗(yàn)的敏感度θ無關(guān)。基于限制性極大似然估計(jì)方差的Wald檢驗(yàn)、似然比檢驗(yàn)和Score檢驗(yàn)的樣本量公式具有良好的統(tǒng)計(jì)性質(zhì)，在估計(jì)的樣本量下的置信區(qū)間的經(jīng)驗(yàn)覆蓋概率和經(jīng)驗(yàn)覆蓋寬度都很接近給定的置信水平和區(qū)間寬度，因而可推薦用于實(shí)際應(yīng)用中。

模型1假設(shè)兩種檢驗(yàn)滿足條件獨(dú)立性，這個(gè)條件在實(shí)際中不一定滿足，所以在實(shí)際應(yīng)用時(shí)要先判斷用于診斷的檢驗(yàn)方法是否滿足條件獨(dú)立性。模型2的假設(shè)在實(shí)際中同樣可能不成立，所以應(yīng)根據(jù)具體實(shí)際情況來選擇相應(yīng)的模型。通過對實(shí)際數(shù)據(jù)的分析可以看到：本文研究成果具有實(shí)際應(yīng)用價(jià)值，可為醫(yī)務(wù)工作者提供指導(dǎo)。本文從經(jīng)典的頻率統(tǒng)計(jì)方面對樣本量的問題進(jìn)行研究，在未來的研究中還可考慮采用貝葉斯等方法。

[1] TENENBEIN A A.A double sampling scheme for estimating from binomial data with misclassifications[J].Journal of the American Statistical Association,1970,65:1350-1361.

[2] YIU C F,POON W Y.Estimating the polychoric correlation from misclassified data[J].British Journal of Mathematical and Statistical Psychology,2008,61:133-161.

[3] TANG M L,QIU S F,POON W Y,et al.Test procedures for disease prevalence with partially validated data[J].Journal of Biopharmaceutical Statistics,2012,22:368-386.

[4] BOESE D H,YOUNG D M,STAMEY J D.Confidence intervals for a binomial parameter based on binary data subject to false-positive misclassification[J].Computational Statatistics and Data Analysis,2006,50:3369-3385.

[5] MORVAN J,COSTE J,ROUX C H,et al.Guillemin F.Prevalence in two-phase surveys:accuracy of screening procedure and corrected estimates[J].Annuals of Epidemiology,2008,18:261-269.

[6] TANG M L,QIU S F,POON W Y.Confidence interval construction for disease prevalence based on partial validation series[J].Computational Statistics and Data Analysis,2012,56:1200-1220.

[7] QIU S F,POON W Y,TANG M L.Sample size determination for disease prevalence studies with partially validated data[J].Statistical Methods in Medical Research,2016,25(1):37-63.

[8] TANG M L,QIU S F,POON W Y.Comparison of disease prevalence in two populations in presence of misclassification[J].Biometrical Journal,2012,54(6):786-807.

[9] QIU S F,POON W Y,TANG M L.Confidence intervals for proportion difference from two independent partially validated series[J].Statistical Methods in Medical Research,2016,25(5):2250-2273.

[10] NEDELMAN J.The prevalence of malaria in Garki,Nideria:double sampling with a fallible expert[J].Biometrics，1988,44(3):635-655.

[11] QIU S F,LIAN H,ZOU G Y,et al.Interval estimation for a proportion using a double sampling scheme with two fallible classifiers[J].Statistical Methods in Medical Research,2016.DOI:10.1177/0962280216681599.

[12] LIU R T,HEUCH I，IRGENS L M.Maximum likelihood estimation of the proportion of congenital malformation using double registration systems[J].Biometrics,1994,50:433-444.

附錄

Score檢驗(yàn)統(tǒng)計(jì)量的有關(guān)推導(dǎo)：

在模型1下， Fisher信息矩陣中各元素分別為：

Fisher信息矩陣的逆矩陣中第一個(gè)對角元素為：

在模型2下，F(xiàn)isher信息矩陣中各元素分別為：

Fisher信息矩陣的逆矩陣中第1個(gè)對角元素為：