史立偉 張立軍 趙群 李祁偉 吉士俊

單純性骨囊腫 ( unicameral bone cysts，UBC ) 是兒童常見的良性腫瘤樣病變，在全部骨腫瘤中的比例約為 3%。1876 年，Virchow[1]首先對該疾病進行描述。流行病學統(tǒng)計，UBC 常發(fā)生于年齡 5～15( 平均 9 ) 歲的患兒，男女比例為 2∶1，周身骨骼均可發(fā)病，但肱骨近端和股骨近端最為常見。UBC 的病因和發(fā)病機制尚不明確，因此治療方法也是多種多樣。早期刮除植骨，因其創(chuàng)傷大、復發(fā)率高，應用已逐漸減少；20 世紀 70 年代和 90 年代，分別開始使用的經(jīng)皮類固醇注射治療和自體骨髓囊內(nèi)注射方法，由于其較低的有效率，常需要多次注射，因此其治療效果也受到質(zhì)疑；近 10 年，Roposch 等[2]應用彈性髓內(nèi)釘治療骨囊腫，進行長達 105 個月的隨訪發(fā)現(xiàn)，該方法治愈率高達 94%，認為該方法適用于發(fā)生病理性骨折的骨囊腫的治療。2006 年，de Sanctis 等[3]進一步肯定了該治療方法。但目前國內(nèi)缺乏對骨囊腫使用彈性髓內(nèi)釘治療方法的詳細了解和短期結(jié)果有效性的分析?，F(xiàn)將我院于 2009 年1 月至 2012 年 12 月，采用彈性髓內(nèi)釘治療的 29 例肱骨 UBC 病例進行回顧性影像學資料總結(jié)和分析。

資料與方法

一、一般資料

本組 29 例，男 21 例，女 8 例；左側(cè) 15 例，右側(cè) 14 例，23 例發(fā)生病理性骨折，治療年齡 1.5～16 ( 平均 8.7 ) 歲，全部患者術(shù)前均行肱骨 X 線、CT和 MRI 檢查。治療方法采用切開手術(shù)證實為 UBC之后，行骨囊腫部位彈性髓內(nèi)釘支撐留置，術(shù)后患肢采用石膏固定 6 周，石膏拆除后患肢逐漸負重鍛煉。所有患者均行病理學檢查證實為 UBC，術(shù)后定期接受臨床和影像學隨訪，每 3 個月 1 次，術(shù)后1 年為每 6 個月復查 1 次。分析所有患者的臨床資料、影像學診斷、治療方式和治療結(jié)果。

二、骨囊腫術(shù)后評價方法

采用 Capanna 等[4]的評價標準：( 1 ) 治愈：囊腫腔完全被骨質(zhì)充填無任何殘留；( 2 ) 治愈但有殘留：大部分囊腫腔被骨質(zhì)充填治愈，移植骨與肱骨融合，骨皮質(zhì)邊緣增厚，但殘留小部分透光區(qū)；( 3 )復發(fā)：囊腫初期得到治愈，但隨后又出現(xiàn)透光區(qū)，骨皮質(zhì)變?。? 4 ) 治療無反應：無任何治愈的證據(jù)。

三、統(tǒng)計學分析

采用 SPSS 19.0 統(tǒng)計軟件包進行數(shù)據(jù)處理，采用χ2檢驗進行組間療效比較，P＜0.05 為差異有統(tǒng)計學意義。

結(jié) 果

本組 29 例中，26 例獲得隨訪，平均隨訪時間34 ( 15～55 ) 個月，按 Capanna 的骨囊腫評價標準，7 例治愈，10 例治愈但殘留病灶，6 例提示復發(fā)，3 例對治療無反應 ( 表 1，圖 1～4 )，總體有效為17 例，其中男 14 例，其有效率為 65.4%。

將本研究方法分別與 Campanacci 等[5]、Scaglietti等[6]和 Lokiec 等[7]既往對骨囊腫治療方法的結(jié)果比較，差異無統(tǒng)計學意義，與 Roposch 等[2]方法之間比較，P＜0.05，差異有統(tǒng)計學意義 (表2)。

X 線表現(xiàn)：除外 3例無反應者外，其余 23 例術(shù)后 3 個月 DR 片見骨囊腫病灶均有不同程度的骨化表現(xiàn)，正位 X 線片顯示骨囊腫面積穩(wěn)定在術(shù)后 6 個月13例，9個月7例，1年3 例；骨囊腫皮質(zhì)厚度穩(wěn)定發(fā)生在術(shù)后 6個月 6例，9個月 7 例，1 年 10 例；復發(fā)的 6 例骨囊腫面積和皮質(zhì)厚度基本穩(wěn)定分別發(fā)生在術(shù)后 6個月、9個月，復發(fā)發(fā)生在術(shù)后 15個月3例，術(shù)后18個月 1 例，術(shù)后 30 個月 1 例，術(shù)后34 個月 1 例。

表1 Capanna 標準評價本組肱骨骨囊腫的治療結(jié)果Tab.1 Capanna standard was used to evaluate the treatment results of the humerus bone cyst

圖1 患者，男，11 歲，右肱骨骨囊腫 a～b：術(shù)前病變 X線所見；c～d：術(shù)后 X 線所見；e～f：術(shù)后 3 個月 X 線所見，可見病理性骨折愈合，囊腫范圍有所減??；g～h：術(shù)后15 個月取彈性髓內(nèi)釘之前 X 線所見，見病變完全消失，骨囊腫完全被新生骨質(zhì)取代，囊腔消失無殘留；i～j：取彈性髓內(nèi)釘之后 X 線所見 ( 歸入 Capanna 分類 I 型，治愈組 )Fig.1 Male, 11 years old, unicameral bone cyst localized in his right humerus. X-ray humerus AP view ( a, d ) and lateral view ( b, c ) before and after the operation. X-ray AP view ( e )and lateral view ( f ) 3 month postoperatively. The pathological fracture was cured. X-ray 15 months postoperatively ( g, h ), and

圖2 患者，男，10 歲，左肱骨骨囊腫 a～b：術(shù)前病變 X 線所見；c～d：術(shù)后 X 線所見；e～f：術(shù)后 3 個月 X 線所見，可見囊腫處骨皮質(zhì)增厚，囊腫范圍內(nèi)有新骨形成，囊腫范圍有所減??；g～h：術(shù)后 12 個月取彈性髓內(nèi)釘之前 X 線所見，見病變未完全消失，骨囊腫部分被新生骨質(zhì)取代，部分囊腔消失有殘留腔；i～j：術(shù)后 42 個月 X 線所見，見病變?nèi)晕赐耆?，部分囊腔消失有殘留?( 歸入 Capanna 分類 II 型，治愈但殘留病灶組 )Fig.2 Male, 10 years old, unicameral bone cyst localized in his left humerus.X-ray humerus AP view ( a, c ) and lateral view ( b, d ) before and after operation. X-ray AP view ( e ) and lateral view ( f ) 3 month postoperatively.The cortical margins thickened and the cyst was smaller. X-ray 12 months postoperatively ( g, h ), and X-ray at 42-months follow-up after the operation ( i, j ). Most of the cyst was filled with the bone and had healed, which was well consolidated with bone. The cortical margins thickened but there were still small residual areas. Capanna classification: type II

圖3 患者，女，8 歲，右肱骨骨囊腫 a～b：術(shù)前病變 X 線所見；c～d：術(shù)后 X 線所見；e～f：術(shù)后 3 個月 X 線所見，可見病理性骨折愈合，囊腫范圍有所減??；g～h：術(shù)后 17 個月取彈性髓內(nèi)釘之前 X線所見，見病變完全消失，骨囊腫完全被新生骨質(zhì)取代，囊腔消失無殘留，取出彈性髓內(nèi)釘；i～j：術(shù)后 34 個月 ( 取彈性髓內(nèi)釘后 17 個月 ) X 線所見，見肱骨中段新發(fā)病灶，囊腔重新出現(xiàn) ( 歸入 Capanna分類 III 型，復發(fā)組 )Fig.3 Female, 8 years old, unicameral bone cyst localized in her right humerus. X-ray humerus AP view ( a, c ) and lateral view ( b, d ) before and after operation. X-ray AP view ( e ) and lateral view ( f ) 3 month postoperatively. The pathologic fracture was cured. The cortical margins thickened and the cyst was smaller. X-ray at 17-months follow-up before the removal of the nail ( g, h ), the cyst disappeared completely. X-ray at 34-months follow-up after the first operation ( 17-months follow-up after removal of the nail ) ( i, j ). The cyst healed initially and was filled with bone, but new lesions and cortical thinning subsequently developed. Capanna classification: type III

討 論

UBC 的治療一直是一個難題，由于其病因不清，發(fā)病機制至今尚未明確，曾經(jīng)報道過的幾種不同假設有：1980 年，Weisel 等[8]認為 UBC 和缺乏骨硬化纖維或纖維異常增生及內(nèi)生骨軟骨瘤有關；2002 年，Chang 等[9]認為靜脈回流的阻塞是誘發(fā)UBC 的原因；1989 年，Makley 等[10]報道了 1 例外傷后 UBC，認為外傷也可誘發(fā)骨囊腫；1994 年，Komiya 等[11]認為 UBC 是局部骨組織在酶的作用下溶解而形成的；還有淋巴回流的阻塞誘發(fā) UBC 和機械壓力誘發(fā)的骨生長紊亂引發(fā)骨囊腫等。

圖4 患者，男，8 歲，右肱骨骨囊腫 a～b：術(shù)前病變 X 線所見；c～d：術(shù)后 X 線所見；e～f：術(shù)后 3 個月 X 線所見，可見病理性骨折愈合，囊腫范圍無變化；g～h：術(shù)后 16 個月 X 線所見，見病變?nèi)源嬖?，骨囊腫范圍無明顯變化，囊腔內(nèi)無新生骨質(zhì)形成 ( 歸入 Capanna 分類 IV 型，無反應組 )Fig.4 Male, 8 years old, unicameral bone cyst localized in his right humerus. X-ray humerus AP view ( a, c ) and lateral view ( b, d ) before and after operation. X-ray AP view( f ) and lateral view ( e ) 3 month postoperatively. The pathological fracture was cured, but the cortical margins and the cyst did not disappear. X-ray 16 months postoperatively ( g, h ).The cortical margins and the cyst still had no change. There was no evidence of any effects of treatment of the cyst. Capanna classification: type IV

表2 各種方法首次治療有效病例對比Tab.2 A comparison of effective patients of the first treatment in various methods

由于骨囊腫的發(fā)病機制不明確，因此一直沒有找到有效的治療方法。既往的治療方法有：早期刮除植骨，其開展最早，但復發(fā)率高，Campanacci 等[5]報道 178 例刮除植骨復發(fā)率為 33%，Spence 等[12]報道復發(fā)率為 45%，并且刮除治療易傷及骺板，造成繼發(fā)畸形，目前其因創(chuàng)傷大、復發(fā)率高，應用已逐漸減少；1979 年，Scaglietti 等[6]利用骨囊腫內(nèi)液體為滲出液，與滑膜滲液類似，類固醇可使滑膜滲液吸收的特點，進行骨囊腫經(jīng)皮類固醇注射治療，最初由于其操作簡單、方便，而且損傷小，有明顯效果，大量開展應用，但隨著時間推移，其統(tǒng)計的首次注射有效率為 50%，復發(fā)率為 15%，有 6% 的患者對治療無反應，長期隨訪結(jié)果不如預期，并且經(jīng)常需要多次注射，最多者甚至可達 9 次，有的患者出現(xiàn)皮膚變薄、骨質(zhì)疏松和肌腱斷裂等可疑類固醇反應，因此也逐漸被放棄；1996 年，Lokiec 等[7]為了避免類固醇可能對人體的影響，同時增加局部的成骨細胞數(shù)量和能力，采用自體骨髓囊內(nèi)注射，其最初由于與類固醇注射相似的早期結(jié)果，被大力推廣使用，但同樣，隨著隨訪時間的延長，發(fā)現(xiàn)其首次注射有效率與類固醇注射結(jié)果相似，并且有 42%的患兒需要多次注射，其復發(fā)率約為 57%，因此也未能得到廣泛接受。

由于上述治療方法的低有效率和操作反復性，因此有學者又進行了不懈地探索。Chigira 等[13]于1983 年首先發(fā)現(xiàn)靜脈淤滯導致的囊內(nèi)壓升高是肯定的，其結(jié)果是引起干骺端局灶性骨壞死和大量的滲出液積蓄并形成惡性循環(huán)，導致骨囊腫，因此提出了多孔克氏針治療的方法。多孔治療的作用包括：( 1 ) 減壓，引流囊液，降低囊壓，同時可去除囊液中的 PGE2、白細胞介素-II、溶酶體和具有細胞毒性的自由基這些妨礙骨囊腫愈合的物質(zhì)；( 2 ) 開放骨內(nèi)血管通道，解除靜脈梗阻，囊腫的縱向鉆孔有利于囊液被骨內(nèi)靜脈血管所吸收；( 3 ) 多處鉆孔造成多個微小的骨折，刺激骨膜成骨。多針的作用是：( 1 ) 新骨的形成是圍繞留置在囊腔內(nèi)的克氏針周圍；( 2 ) 有利于囊液沿針道引流；( 3 ) 多針在骨內(nèi)形成網(wǎng)架結(jié)構(gòu)，起一定的支撐作用。但其缺點是不能長期留置。1988 年開始廣泛應用彈性髓內(nèi)釘治療長管狀骨骨折以來，歐洲的學者充分利用了其彈性固定、可早期負重鍛煉、可治療和預防局部骨折及置入微創(chuàng)的特點，同時彈性髓內(nèi)釘留置具有多孔克氏針相同的作用，并且可以局部長期留置，從而達到了骨囊腫的治療目的：盡早消除囊腔，以防止發(fā)生病理骨折和減少限制肢體活動的時間。近10 年，Roposch 等[2]對 32 例骨囊腫患者應用彈性髓內(nèi)釘治療，進行長達 105 個月的隨訪發(fā)現(xiàn)，該方法治愈率高達 94%，適用于發(fā)生病理性骨折的骨囊腫的治療，并且在 2006 年，de Sanctis 等[3]通過對應用該方法治療的 47 例骨囊腫患者進行長達 11 年的隨訪，發(fā)現(xiàn)有效率達 100%，因此認為彈性髓內(nèi)釘是目前治療 UBC 的最佳療法。2009 年，許益文等[14]通過對 26 例應用開窗混合植骨聯(lián)合彈性髓內(nèi)針的方法治療的骨囊腫患者進行平均 1.5 年的隨訪發(fā)現(xiàn)，所有患者均有效。2013 年，Cha 等[15]通過對 19 例骨囊腫至少 2 年的隨訪，也發(fā)現(xiàn)了 100% 的有效率，進一步肯定了其治療效果。但本研究平均 34 個月的隨訪結(jié)果有效率為 65.4%，與既往的囊腫刮除植骨方法、囊腫注射療法相比，區(qū)別不大，但與 Roposch 等、de Sanctis 等提倡的彈性髓內(nèi)釘治療方法還是有很大的差距的。之所以有如此大的差距，可能原因為：( 1 ) 隨訪時間不足：Roposch 等和de Sanctis 等的隨訪時間分別為 105 個月和 132 個月，隨訪時間接近或超過 10 年，本研究平均隨訪34 個月，最短者僅有 15 個月，因此，本研究中的患者還要進一步隨訪，以獲得長期的隨訪結(jié)果；( 2 )發(fā)病部位差異：本研究所有 22 例均為肱骨骨囊腫，不涉及其它部位，而上述文章包括了所有的常見發(fā)病部位。

總而言之，采用彈性髓內(nèi)釘治療肱骨骨囊腫的方法，安全性和操作方便性還是有保障的，但其對肱骨骨囊腫的短期有效率還是值得商榷的。由于其隨訪時間相對較短，并且病例數(shù)有限，結(jié)果不可避免有一些局限性。

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