樊越波

孤獨(dú)癥譜系障礙(autism spectrum disorders,ASD)是一類發(fā)育性疾病群，患病率超過1%[1]，男女比約為6～9∶1，病因未明，與遺傳因素相關(guān)性高?；颊咧饕憩F(xiàn)為社交溝通障礙，即不善于與人溝通，難以建立正常的社交關(guān)系，語言發(fā)育遲緩，肢體語言單調(diào)；此外還表現(xiàn)出異常行為，如反復(fù)玩手、喜歡開關(guān)燈等刻板行為，過分沉迷于不尋常的興趣，還可能存在自言自語、說廣告語言、鸚鵡學(xué)舌等異常語言行為。目前該病尚缺乏特效藥物，主要以康復(fù)、心理干預(yù)和特殊教育干預(yù)為主。ASD已經(jīng)成為全球性的公共衛(wèi)生問題。

自1943年Leo Kanner首次報(bào)道孤獨(dú)癥以來，人們一直致力于ASD的治療研究。大致可分為4個(gè)階段：①20世紀(jì)60年代以前：對(duì)ASD的了解不足，被認(rèn)為是“不治之癥”；②20世紀(jì)60～80年代：應(yīng)用行為分析療法(Applied Behavioral Analysis,ABA)以及結(jié)構(gòu)化教學(xué)等方法出現(xiàn)，使有效治療ASD成為可能；③20世紀(jì)80年代末～21世紀(jì)初期：對(duì)ASD的認(rèn)識(shí)逐漸加深，各種干預(yù)新方法不斷涌現(xiàn)；④近5年：國外已不再熱衷于新方法的開發(fā)，而進(jìn)入循證研究階段，開始探索融合各種方法的綜合干預(yù)模式。本文就近年來各康復(fù)治療方法的研究新進(jìn)展進(jìn)行綜述。

1 行為治療

Lovvas倡導(dǎo)的ABA被認(rèn)為是最有效的干預(yù)方法之一，其核心方法為分解式回合操作訓(xùn)練(Discrete Trial Training,DTT)。這一方法強(qiáng)調(diào)兩個(gè)方面：①分解，即將需要訓(xùn)練的適應(yīng)性行為分解至兒童能掌握的具體動(dòng)作細(xì)節(jié)，最后將這些動(dòng)作細(xì)節(jié)用正向或反向連鎖的方式串起來，形成有功能的適應(yīng)性行為；②回合式，將訓(xùn)練根據(jù)指令、反應(yīng)、強(qiáng)化、輔助、停頓5元素形成獨(dú)立的回合進(jìn)行訓(xùn)練。Peters-Scheffer等所做的Meta分析顯示，ABA在適應(yīng)性行為、語言以及智商(IQ)的提升上效果顯著，但在社交溝通能力以及日常生活技能的提升上尚有爭(zhēng)議[2]。Reichow也報(bào)道，早期的行為干預(yù)對(duì)適應(yīng)性行為以及IQ的提升呈現(xiàn)正性效應(yīng)[3]。

ABA需要在盡可能少干擾的環(huán)境中訓(xùn)練，難以在自然情景中開展。不少學(xué)者在ABA基礎(chǔ)上提出“自然環(huán)境行為訓(xùn)練法”，其中較有代表的是正向行為支持法(Positive Behavioral Support,PBS)、關(guān)鍵性技能訓(xùn)練法(Pivotal Response Treatment,PRT)以及相互模仿訓(xùn)練(Reciprocal Imitation Therapy,RIT)。這些方法與DTT最大的不同之處在于目標(biāo)行為并非在預(yù)先設(shè)置好的課程中呈現(xiàn)，而是在自然情景中強(qiáng)化目標(biāo)行為。然而這些方法尚缺乏更多的證據(jù)證實(shí)其有效性。

近些年來，關(guān)于PBS、PRT、RIT是否為與ABA不同的、獨(dú)立的方法體系爭(zhēng)論不休。許多研究者過分強(qiáng)調(diào)這些方法與其他方法的不同。Weiss等認(rèn)為，它們的基本原理來自于ABA，可以統(tǒng)稱為“現(xiàn)代ABA”；其強(qiáng)調(diào)的“自然教法”能增加兒童自發(fā)產(chǎn)生適應(yīng)行為的概率，彌補(bǔ)DTT難以增強(qiáng)兒童“啟動(dòng)適應(yīng)行為”的缺陷[4]。因此，有效合理地使用以上行為治療手段才是關(guān)鍵。

2 結(jié)構(gòu)化教學(xué)

結(jié)構(gòu)化教學(xué)是Schopler等于20世紀(jì)60年代起開展的TEACCH研究項(xiàng)目中的核心方法。它利用ASD兒童視覺學(xué)習(xí)優(yōu)勢(shì)，有針對(duì)性地使用視覺策略，安排清晰的環(huán)境分區(qū)，制定適合的時(shí)間流程表，構(gòu)建個(gè)人工作系統(tǒng)，重視培養(yǎng)孩子的常規(guī)意識(shí)，以達(dá)到時(shí)間、空間、工作以及教具的結(jié)構(gòu)化。有研究顯示，結(jié)構(gòu)化教學(xué)對(duì)改善兒童認(rèn)知、模仿能力，提升適應(yīng)性行為，培養(yǎng)獨(dú)立性有顯著作用，但對(duì)社交溝通能力的提升尚有爭(zhēng)議。曾有研究質(zhì)疑結(jié)構(gòu)化教學(xué)過多利用視覺策略，可能會(huì)影響ASD兒童語言的發(fā)展。但近些年的研究發(fā)現(xiàn)，結(jié)構(gòu)化教學(xué)非但對(duì)語言的發(fā)展沒有阻礙，反而有一定的正向效應(yīng)。

最近有學(xué)者根據(jù)結(jié)構(gòu)化教學(xué)發(fā)展了一套針對(duì)成人ASD的結(jié)構(gòu)化教學(xué)方法，稱為PAMS(法語Programme Autisme Méthode Structurée，即“孤獨(dú)癥結(jié)構(gòu)化教學(xué)法”的簡(jiǎn)稱)[5]，在ASD成人居住處做特殊的環(huán)境改造，大量使用視覺策略，提前告知每天的生活事件，融入社交訓(xùn)練，結(jié)果顯示，成人ASD患者行為問題顯著減少，社交退縮減輕。

3 社交訓(xùn)練

社交缺陷是ASD兒童的核心缺陷，由于ABA及結(jié)構(gòu)化教學(xué)在提升ASD兒童社交能力上存在局限，在20世紀(jì)90年代起興起了一股對(duì)ASD進(jìn)行社交干預(yù)研究的熱潮。目前的社交訓(xùn)練方法可大致分為以改善靜態(tài)社交為主與以改善動(dòng)態(tài)社交為主兩類。所謂靜態(tài)社交又稱工具性社交，如結(jié)賬、打招呼等，具有高度的可預(yù)測(cè)性；動(dòng)態(tài)性社交又稱自主分享性社交，互動(dòng)雙方不嚴(yán)格遵循一定的模式，而是努力進(jìn)行情感調(diào)控以維持互動(dòng)，可預(yù)測(cè)性低，充滿變化，需根據(jù)對(duì)方的反應(yīng)做出調(diào)整。目前認(rèn)為，對(duì)社交主動(dòng)但異常型ASD，宜以靜態(tài)社交訓(xùn)練為主；對(duì)社交被動(dòng)型ASD，宜采用靜態(tài)和動(dòng)態(tài)社交訓(xùn)練相結(jié)合的方式；而社交冷漠型則宜采用動(dòng)態(tài)社交訓(xùn)練。

3.1 靜態(tài)社交訓(xùn)練 靜態(tài)性社交訓(xùn)練的目的在于改善社交技巧，最有代表性的方法是社交故事。社交故事是Caral Gray于1991年提出的干預(yù)方法，主要是將需要訓(xùn)練的內(nèi)容以第一人稱、特殊句型(描述句、控制句、透視句、指示句等)編寫成故事。社交故事以往被認(rèn)為在改善兒童的靜態(tài)社交系統(tǒng)上有良好的效果，但Kokina等所做的Meta分析顯示，社交故事療效的質(zhì)疑度較低，但改善兒童的不良行為比改善社交技巧效果更好[6]。

3.2 動(dòng)態(tài)社交訓(xùn)練 動(dòng)態(tài)社交訓(xùn)練主要以提升社交欲望為主，其中發(fā)展-個(gè)體差異-人際關(guān)系法(Developmental,Individual-Difference,Relationship-based Approach,DIR)、人際關(guān)系發(fā)展干預(yù)(Relationship Development Intervention,RDI)、發(fā)育性社交語用模式(Developmental Social-Pragmatic Model,DSP)、“孩子站起來”項(xiàng)目(Sonrise Programm,SRP)、情緒調(diào)整與人際交往訓(xùn)練法等屬于此類。這類方法通過不同的方式試圖誘導(dǎo)兒童社交的自主性，并在社交中相互分享，學(xué)習(xí)社交技巧，進(jìn)行相互間情感調(diào)控。其中最有代表性是DIR。

DIR是Greenspan等發(fā)展的以“地板時(shí)間”(floor time)為核心方法的干預(yù)體系，強(qiáng)調(diào)跟隨兒童的指引，利用兒童的興趣與兒童建立溝通圈。Pajareya等研究發(fā)現(xiàn)，DIR能提升情感分享能力以及社交欲望[7]。但也有研究發(fā)現(xiàn)，僅有58%的兒童能從地板時(shí)間的方法中獲益。

動(dòng)態(tài)社交訓(xùn)練的方法雖多，但整體而言缺乏嚴(yán)格的循證分析，尚難以確定其效果。

4 語言訓(xùn)練

ASD兒童的語言訓(xùn)練除了常規(guī)的語言前訓(xùn)練以及構(gòu)音訓(xùn)練外，Wan等還專為輔助ASD兒童發(fā)音，開發(fā)了聽覺-運(yùn)動(dòng)計(jì)劃訓(xùn)練(Auditory-Motor Mapping Training,AMMT)，期望通過將歌聲(音調(diào))與動(dòng)作活動(dòng)聯(lián)系在一起，加強(qiáng)孤獨(dú)癥兒童大腦神經(jīng)區(qū)域間的連接，促使語言的輸出，促進(jìn)ASD兒童發(fā)聲[8]。但此方法仍在試驗(yàn)階段。

臺(tái)灣曹純瓊等受Vygotsky鷹架理論的影響，并以Woods等人的鷹架學(xué)習(xí)為理論架構(gòu)，提出了ASD鷹架式語言教育方法，旨在通過利用視覺輔助(語意圖、語句卡以及情景相片或卡片等)以及語言輔助(五元素提問模式)的方式，達(dá)到改善語言表達(dá)應(yīng)用能力以及內(nèi)在語言思維能力[9]。但尚缺乏大樣本的對(duì)照試驗(yàn)證實(shí)其效果。

由于ASD兒童近30%語言功能不佳，甚至無功能性語言，因此替代性輔助溝通方式得到廣泛應(yīng)用。其中由Andy Bondy等發(fā)展的圖片交換溝通系統(tǒng)(Picture Exchange Communication System,PECS)相比單純的圖片溝通或手勢(shì)溝通，結(jié)合了行為策略，操作性強(qiáng)，效果更為顯著。Flippin等Meta分析顯示，PECS促進(jìn)溝通的作用顯著，對(duì)于語言的影響有爭(zhēng)議，但大多數(shù)研究均未報(bào)道對(duì)語言發(fā)展存在負(fù)性影響[10]。Ganz等也認(rèn)為PECS是一種非常有前途的方法，尤其在促進(jìn)溝通效果上[11]。

5 高級(jí)認(rèn)知功能訓(xùn)練

高級(jí)認(rèn)知功能訓(xùn)練是以孤獨(dú)癥認(rèn)知缺陷為理論基礎(chǔ)發(fā)展出的訓(xùn)練方法，被認(rèn)為有望改變ASD兒童的認(rèn)知神經(jīng)功能缺陷，是未來干預(yù)發(fā)展的重要趨勢(shì)。

5.1 心智解讀能力訓(xùn)練 Barnon-Cohen于1985年提出ASD兒童存在心智解讀能力缺陷，后續(xù)的研究證實(shí)了此觀點(diǎn)。最初依據(jù)Barnon-Cohen理論發(fā)展的以初級(jí)錯(cuò)誤信念為主的心智解讀能力訓(xùn)練，雖然訓(xùn)練后兒童能通過測(cè)試，但卻難以將其運(yùn)用到實(shí)際生活中，日常生活改善效果并不顯著[12]。后續(xù)的研究中增加了情緒識(shí)別、互聯(lián)注意、假想游戲、次級(jí)錯(cuò)誤信念、尷尬情景認(rèn)知等訓(xùn)練內(nèi)容，形成了較為完善的心智解讀能力訓(xùn)練體系。但仍舊需要更多的研究證實(shí)其效果。

5.2 執(zhí)行功能訓(xùn)練 1978年Damasio和Maurer提出了ASD兒童執(zhí)行功能障礙理論，后續(xù)的研究也證實(shí)了這一點(diǎn)。學(xué)者逐漸發(fā)展了以工作記憶、抑制功能、思維轉(zhuǎn)換能力、計(jì)劃能力為主的訓(xùn)練系統(tǒng)。其中與社會(huì)性情感有關(guān)的訓(xùn)練稱為熱執(zhí)行功能訓(xùn)練，與非情感性任務(wù)有關(guān)的稱為冷執(zhí)行功能訓(xùn)練。執(zhí)行功能訓(xùn)練效果目前仍需更多的研究證實(shí)其效果[13]。然而不管是心智解讀能力還是執(zhí)行功能訓(xùn)練，都需要兒童具備一定的語言認(rèn)知能力，尚無法泛化至較低功能的兒童。

6 其他訓(xùn)練

感覺統(tǒng)合訓(xùn)練(sensory integration training,SIT)雖然得到了廣泛應(yīng)用，但效果頗有爭(zhēng)議。有報(bào)道認(rèn)為SIT能增加兒童對(duì)周圍環(huán)境的興趣、改善手眼協(xié)調(diào)能力以及感覺信息的處理能力[14]。Lang等系統(tǒng)綜述認(rèn)為，SIT的訓(xùn)練效果存在疑問[15]，在實(shí)際工作中更傾向于利用感覺統(tǒng)合訓(xùn)練有趣的器材和活動(dòng)，融入社交及語言的訓(xùn)練。

聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練(auditory integration training,AIT)是一種特殊的感覺統(tǒng)合訓(xùn)練，利用神經(jīng)系統(tǒng)側(cè)支抑制原理，改善兒童對(duì)某些頻率的聲音過度敏感或者遲緩。然而，后續(xù)的研究卻意外地發(fā)現(xiàn)AIT在異常行為改善上效果顯著，甚至優(yōu)于對(duì)聽覺信息的改善，原因尚不明確。Sinha等做的Meta分析顯示，AIT的效果存在較大的疑問[16]。

丹佛模式(Denver Model)是Rogers所發(fā)展的、以皮亞杰認(rèn)知理論及行為治療為基礎(chǔ)的認(rèn)知訓(xùn)練方法。近期Rogers與Dowson等進(jìn)一步發(fā)展了早期丹佛模式(The Early Start Denver Model)，在一定程度上結(jié)合了ABA、認(rèn)知訓(xùn)練理論以及地板時(shí)間的方法。Dowson等發(fā)現(xiàn)此模型在IQ、語言理解以及適應(yīng)性行為上顯現(xiàn)了良好的效果[17]。

米勒方法是由Miller夫婦于1965開始研發(fā)的一種方法，強(qiáng)調(diào)利用軀體的運(yùn)動(dòng)來促進(jìn)認(rèn)知。但近年的研究認(rèn)為此方法缺乏有效的驗(yàn)證，且評(píng)估系統(tǒng)過于主觀。有待進(jìn)一步研究。

其他如音樂、藝術(shù)、高壓氧等康復(fù)治療方法都缺乏有效證據(jù)，仍需深入研究。

7 綜合干預(yù)模式

綜合干預(yù)模式的探討是近幾年的熱門課題。綜合干預(yù)并非簡(jiǎn)單地將各種方法隨意組合，而是科學(xué)、有效地結(jié)合各種方法。

目前關(guān)于綜合干預(yù)模式存在兩種思路。一種思路是多維度綜合干預(yù)模式，也可理解為分層次、分階段綜合干預(yù)模式，即根據(jù)不同兒童、在不同時(shí)間段，循序漸進(jìn)地針對(duì)性使用若干種不同方法。這種干預(yù)思路得到了廣泛認(rèn)可，但在具體的實(shí)施上還缺乏統(tǒng)一的操作指南。

另一種思路是以某種缺陷為突破口，將各種方法有機(jī)組合，最有代表性的是社會(huì)交流-情緒調(diào)節(jié)-交往支持模式(Social Communication/Emotional Regulation/Transactional Support Model,SCERTS)。SCERTS是一套以社交、情感調(diào)控為主線，評(píng)估兒童所處的社交、情感發(fā)展階段，根據(jù)評(píng)估結(jié)果，將多種方法整合的綜合訓(xùn)練模式。

8 小結(jié)

隨著對(duì)ASD研究的深入以及觀念的更新，國外的研究方向逐漸從對(duì)治療方法的開發(fā)轉(zhuǎn)向?qū)Ω鞣椒ǖ男Ч?yīng)用范圍的研究，從單一方法的研究轉(zhuǎn)向整合研究。目前我國仍處在ABA、結(jié)構(gòu)化教育等單一方法引入及使用階段，部分康復(fù)機(jī)構(gòu)也使用多種方法干預(yù)，但在方法的整合上缺乏規(guī)范性與系統(tǒng)性。未來我們需要引入更多國外先進(jìn)技術(shù)，并將其本土化，通過循證手段，建立適合中國國情的分階段、分層次綜合性干預(yù)體系。

[1]Autism and Developmental Disabilities Monitoring Network Surveillance Year 2008 Principal Investigators.Prevalence of Autism Spectrum Disorders-Autism and Developmental Disabilities Monitoring Network,14 Sites,United States,2008[J].Surveillance Summaries,2012,61:1-19.

[2]Peters-Scheffer N,Didden R,Korzilius H,et al.A meta-analytic study on the effectiveness of comprehensive ABA-based early intervention programs for children with autism spectrum disorders[J].Res Autism Spectrum Disord,2011,5(1):60-69.

[3]Reichow B.Overview of meta-analyses on early intensive behavioral intervention for young children with autism spectrum disorders[J].J Autism Dev Disord,2012,42(4):512-520.

[4]Weiss MJ.Expanding ABA intervention in intensive programs for children with autism:The inclusion of natural environment training and fluency based instruction[J].Behav Anal Today,2001,2(3):182-185.

[5]Carminatia GG,Gerbera F,Kempf-Constantina N,et al.Evolution of adults with autism and profound intellectual disabilities living within a structured residential programme:a 21-month longitudinal study[J].Schweizer Archiv Für Neurol Psychiatr,2007,158(5):233-241.

[6]Kokina A,Kern L.Social StoryTMInterventions for Students with Autism Spectrum Disorders:A Meta-Analysis[J].J Autism Dev Disord,2010,40(7):812-826.

[7]Pajareya K.A pilot randomized controlled trial of DIR/FloortimeTMparent training intervention for pre-school children with autistic spectrum disorders[J].Autism,2011,15(5):563-577.

[8]Catherine YW,Gottfried S.Neural pathways for language in autism:the potential for music-based treatments[J].Future Neurol,2010,5(6):797-805.

[9]曹純瓊.家長應(yīng)用鷹架式語言教學(xué)增進(jìn)自閉癥幼兒自發(fā)語言之研究[J].國立臺(tái)北教育大學(xué)學(xué)報(bào),1994,18(2):235-266.

[10]Flippin M,Reszka S,Watson LR.Effectiveness of the Picture Exchange Communication System(PECS)on communication and speech for children with autism spectrum disorders:A meta-analysis[J].Am J Speech-Lang Pathol,2010,19:178-195.

[11]Ganz JB,Davis JL,Lund EM,et al.Meta-analysis of PECS with individuals with ASD:investigation of targeted versus non-targeted outcomes,participant characteristics,and implementation phase[J].Res Dev Disabil,2012,33(2):406-418.

[12]Chin HY,Bernard-Optiz V.Teaching conversational skills to children with autism:effect on the development of a theory of mind[J].J Autism Dev Disord,2000,30(6):569-583.

[13]Fisher N,Happé F.A training study of theory of mind and executive function in children with autistic spectrum disorders[J].J Autism Dev Disord,2005,35(6):757-771.

[14]鄧紅珠,鄒小兵,靜進(jìn),等.感覺統(tǒng)合訓(xùn)練治療兒童孤獨(dú)癥療效影響因素分析[J].臨床兒科雜志,2005,23(2):110-111.

[15]Lang R,O'Reilly M,Healy O,et al.Research in autism spectrum disorders[J].Res Autism Spectrum Disord,2012,6(3):1004-1018.

[16]Sinha Y,Silove N,Wheeler D,et al.Auditory integration training and other sound therapies for autism spectrum disorders:a systematic review[J].Arch Dis Child,2006,91(12):1018-1022.

[17]Dawson G,Rogers S,Munson J,et al.The Early Start Denver Model[J].Pediatrics,2010,125(1):17-23.