趙崇舜 向永軍 王杭州 李璐 苑斌 韓勇 王勇強(qiáng) 楊天權(quán) 陳民

【摘要】 目的 探討兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫的臨床特點(diǎn)及手術(shù)療效。方法 回顧性分析2014年4月—2022年7月在蘇州大學(xué)附屬兒童醫(yī)院通過顯微鏡下神經(jīng)束膜重建的手術(shù)方式治療的13例兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫的臨床表現(xiàn)、手術(shù)經(jīng)過及手術(shù)后隨訪情況。結(jié)果 兒童骶管神經(jīng)束膜囊腫中以尿道和腸道括約肌障礙為主要就診癥狀。13例患兒均行囊腫大部切除及神經(jīng)根束膜重建顯微手術(shù)治療。術(shù)后未發(fā)生傷口感染，無新發(fā)并發(fā)癥。術(shù)后隨訪8個(gè)月～9年，平均（4.2±2.8）年。12例患兒癥狀改善或消失（12/13），1例患兒癥狀未改善（1/13）。術(shù)后6個(gè)月復(fù)查腰骶椎核磁共振成像（MRI）顯示12例囊腫無復(fù)發(fā)，1例合并馬凡氏綜合征的患兒囊腫復(fù)發(fā)并有殘腔積液。結(jié)論 兒童骶管神經(jīng)束膜囊腫以尿道和腸道括約肌障礙為主要表現(xiàn)，對兒童不明原因的排尿排便異常需考慮骶管囊腫可能；顯微鏡下神經(jīng)根束膜重建是治療兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫的有效而安全的方法。癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫合并馬凡氏綜合征的患兒手術(shù)應(yīng)慎重。

【關(guān)鍵詞】 兒童；骶管；Tarlov囊腫；顯微手術(shù)

【中圖分類號】 R651? 【文獻(xiàn)標(biāo)志碼】 B? 【文章編號】 1672-7770（2024）03-0303-05

骶管神經(jīng)束膜囊腫是由Isadore Tarlov在1938年通過尸檢發(fā)現(xiàn)，故又被稱為Tarlov囊腫［1］。之前關(guān)于成人的骶管神經(jīng)束膜囊腫的診治比較多，但對于兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫的系列報(bào)道少見。本研究回顧性分析蘇州大學(xué)附屬兒童醫(yī)院神經(jīng)外科2014年4月—2022年7月期間收治的13例經(jīng)顯微手術(shù)治療兒童癥狀性神經(jīng)束膜囊腫患者，通過臨床表現(xiàn)、手術(shù)治療經(jīng)過及術(shù)后恢復(fù)情況等資料，評估其臨床效果。現(xiàn)報(bào)告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 共納入13例患兒，其中男7例，女6例；年齡6～16歲，平均（10.05±3.53）歲。納入標(biāo)準(zhǔn)：（1）年齡≤18歲；（2）術(shù)中證實(shí)為神經(jīng)束膜囊腫；（3）患兒的臨床癥狀與神經(jīng)束膜囊腫位置相符。排除標(biāo)準(zhǔn)：患兒的臨床癥狀由椎管內(nèi)占位壓迫、出血或其他術(shù)中證實(shí)為非神經(jīng)束膜囊腫等病變引起。所有患兒監(jiān)護(hù)人均簽署知情同意書。

1.2 臨床及影像表現(xiàn)

1.2.1 臨床表現(xiàn) 泌尿道和腸道括約肌功能障礙8例，其中排尿異常5例，排便異常3例，為遺尿、尿頻、尿潴留及大便便秘、失禁；腹部及下肢疼痛1例；骶尾部疼痛1例；下肢乏力伴感覺異常1例，腰部疼痛1例，脊柱側(cè)彎1例。1例合并神經(jīng)纖維瘤病。術(shù)前視覺模擬評分法（visual analogue score，VAS）評分（6.08±2.47）分；術(shù)前日本骨科協(xié)會（Japanese orthopeadic association，JOA）括約肌功能評分（1.38±0.51）分。

1.2.2 影像表現(xiàn) 所有患兒經(jīng)腰骶椎核磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）檢查確診。骶管神經(jīng)束膜囊腫的MRI影像信號同腦脊液相同，呈長T1、長T2信號，邊界清楚，囊腫為圓形或橢圓形。囊腫在單節(jié)段水平6例，囊腫跨2個(gè)及以上節(jié)段共7例，9例為單發(fā)囊腫，3例為多發(fā)囊腫。囊腫直徑為1.3 cm～2.1 cm。

1.3 手術(shù)方法 手術(shù)取俯臥位，在神經(jīng)電生理監(jiān)測下進(jìn)行，經(jīng)后正中入路進(jìn)行。沿囊腫相應(yīng)骶椎節(jié)段中線分離皮下脂肪和肌肉組織，暴露骶椎椎板，一側(cè)椎板開槽后將椎板以青枝骨折方式向?qū)?cè)牽拉顯露術(shù)野。顯微鏡下小心顯露囊腫，為透明橢圓形。于無血管區(qū)切開囊壁，可見到囊腫內(nèi)有神經(jīng)根走行或神經(jīng)根為囊壁一部分，自神經(jīng)根鞘與硬脊膜連接處尋找“漏口”，腦脊液從“漏口”處滲出。電生理監(jiān)測下探查載囊神經(jīng)及功能，避開神經(jīng)根切除大部囊壁后，再將剩余囊壁用5-0 prolene縫線沿載囊神經(jīng)根長軸縫合塑形神經(jīng)束膜，同時(shí)縮小交通孔，縫合不宜過緊，殘腔以切口內(nèi)收集的脂肪組織及干明膠海綿填塞，最后復(fù)位骶椎椎板。對于多發(fā)囊腫者，本研究采用相同方式處理全部囊腫，嚴(yán)密分層縫合，術(shù)區(qū)不放置引流管。術(shù)后囑患者臥床1周。

1.4 隨訪及評價(jià) 術(shù)后1個(gè)月、3個(gè)月及6個(gè)月門診復(fù)查，并通過腰骶椎MRI隨訪囊腫術(shù)前、術(shù)后的變化情況。采用疼痛VAS評估疼痛情況，0分為無疼痛，10分為劇烈疼痛。采用JOA括約肌功能評分評估膀胱功能：（1）0分：尿潴留；（2）1分：高度排尿困難，尿費(fèi)力，尿失禁或淋漓；（3）2分：輕度排尿困難，尿頻，尿躊躇；（4）3分：正常。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析 數(shù)據(jù)使用SPSS 22.0進(jìn)行分析。對手術(shù)前后的VAS評分結(jié)果、JOA括約肌評分結(jié)果以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差（x-±s）表示。使用配對t檢驗(yàn)進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析，以P<0.05 認(rèn)為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié) 果

2.1 患兒的臨床特征及術(shù)后轉(zhuǎn)歸 13例骶管神經(jīng)束膜囊腫患兒以泌尿道和腸道括約肌障礙為主要就診癥狀（其中排尿異常5例，排便異常3例）。所有患兒均行囊腫大部切除及神經(jīng)根束膜重建顯微手術(shù)治療，手術(shù)過程見圖1。以疼痛、感覺異常為表現(xiàn)的患兒術(shù)后當(dāng)即顯著改善。無傷口感染，無新發(fā)神經(jīng)功能損傷，術(shù)后影像學(xué)示意圖見圖2。至末次隨訪，12例患兒癥狀消失或改善，1例患兒癥狀未改善。術(shù)后6個(gè)月腰骶椎MRI顯示，12例囊腫消失，1例合并馬凡氏綜合征的患兒囊腫復(fù)發(fā)并有殘腔積液。見表1。

2.2 術(shù)后隨訪效果評價(jià) 13例患兒術(shù)后隨訪8個(gè)月～9年，平均（4.2±2.8）年。術(shù)后1個(gè)月VAS評分（1.69±0.63）分和術(shù)后3個(gè)月VAS評分（0.54±0.88）分較術(shù)前評分（6.08±2.47）分明顯下降，兩者間比較具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。術(shù)后1個(gè)月JOA括約肌評分（2.38±0.51）分較術(shù)前評分（1.38±0.51）分有改善，兩者間比較具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義；術(shù)后3個(gè)月JOA括約肌評分（2.85±0.38）分較術(shù)前評分有改善，有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。術(shù)后1個(gè)月、術(shù)后3個(gè)月VAS評分和JOA括約肌評分兩組間比較有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。見表24。

3 討 論

神經(jīng)束膜囊腫是起源于神經(jīng)根神經(jīng)內(nèi)膜和神經(jīng)束膜之間形成的囊腫，其特征是神經(jīng)根纖維穿行于囊腔中或?yàn)槟夷[壁的一部分。神經(jīng)束膜囊腫可發(fā)生于脊神經(jīng)的任何地方，最常見于骶神經(jīng)的背根神經(jīng)節(jié)。神經(jīng)束膜囊腫總的發(fā)病率約4.27%，在兒科人群中發(fā)病率約0.53%，其中在女性患者中更容易被檢查發(fā)現(xiàn)，患病率可能與年齡相關(guān)［2］。骶管神經(jīng)束膜囊腫屬于Nabors骶管囊腫分型中的Ⅱ型，即為含有神經(jīng)根的骶管囊腫。神經(jīng)束膜囊腫的發(fā)病原因尚不明確，目前研究認(rèn)為與先天性纖維結(jié)締組織發(fā)育異常，如馬凡氏綜合征或Ehlers-Danlos綜合征和（或）后天炎癥、外源性損傷等有關(guān)［3］。對于神經(jīng)束膜囊腫的形成及發(fā)展，目前大多數(shù)學(xué)者普遍接受且認(rèn)同的是“球閥機(jī)制”。該機(jī)制認(rèn)為當(dāng)腦脊液的靜水壓力增高時(shí)，在咳嗽、緊張、站立等情況下，將促使腦脊液流向神經(jīng)束膜與神經(jīng)內(nèi)膜之間的潛在腔隙，腦脊液受活瓣作用只進(jìn)不出，腦脊液逐漸蓄積進(jìn)而促使囊腫形成［45］。

神經(jīng)束膜囊腫的檢出率隨著MRI的應(yīng)用普及有所增加，但只有10％～20％的患者會出現(xiàn)臨床癥狀［4］，常見癥狀包括腰骶部痛、會陰部疼痛、下肢神經(jīng)根性疼痛和（或）感覺異常、運(yùn)動無力和泌尿道或腸道功能障礙［6］。神經(jīng)束膜囊腫的癥狀在兒童和成人患者中有著較大的差異，兒童患者常以排尿、排便障礙為首發(fā)癥狀就診，而在成人患者中，排尿、排便障礙的患者比例則較低，大部分癥狀為腰骶，會陰部或下肢的疼痛及感覺異常［7］。神經(jīng)束膜囊腫臨床癥狀的產(chǎn)生與囊腫的位置有關(guān)。神經(jīng)束膜囊腫載囊神經(jīng)多見于第2、第3骶神經(jīng)根［89］，最常見于骶2神經(jīng)根［10］。排尿和排便反射的初級中樞均位于骶2～骶4脊髓節(jié)段。由骶2～骶4脊神經(jīng)發(fā)出的副交感神經(jīng)纖維，既能促進(jìn)膀胱逼尿肌收縮、膀胱內(nèi)括約肌松弛，又能促進(jìn)腸蠕動，肛門括約肌松弛，進(jìn)而發(fā)生排尿和排便。此外，由骶2～骶4脊神經(jīng)發(fā)出的副交感神經(jīng)纖維也能感受來自膀胱頸部的痛覺和膀胱的牽張反應(yīng)。會陰神經(jīng)是骶2～骶4前支分支，能接受會陰區(qū)皮膚黏膜的軀體感覺信號。當(dāng)支配膀胱功能的副交感神經(jīng)和陰部神經(jīng)受到神經(jīng)束膜囊腫的刺激或擠壓時(shí)，神經(jīng)興奮會刺激膀胱牽張感受器而導(dǎo)致尿頻尿急，刺激膀胱頸部痛覺感受器導(dǎo)致尿痛，刺激肛門括約肌導(dǎo)致排便異常，或陰部神經(jīng)受刺激而導(dǎo)致會陰區(qū)刺痛［1112］。本組患兒中，神經(jīng)束膜囊腫載囊神經(jīng)涉及骶2～骶3神經(jīng)根共10例，其中出現(xiàn)括約肌功能障礙8例（排尿異常5例，排便異常3例），這與既往文獻(xiàn)中報(bào)道兒童骶管神經(jīng)束膜囊腫癥狀相符合［1314］，也是以泌尿道和腸道括約肌功能障礙為主要表現(xiàn)。

無癥狀的骶管神經(jīng)束膜囊腫多選擇觀察。有癥狀的保守治療方法有口服鎮(zhèn)痛藥、非甾體抗炎藥物和物理治療［15］。侵入性治療方式有計(jì)算機(jī)斷層掃描（computer tomography，CT）引導(dǎo)下囊腫抽吸、骶椎板切除合并囊腫開創(chuàng)術(shù)、切除術(shù)［1516］。有研究通過神經(jīng)內(nèi)鏡［17］和囊腫抽吸合并囊壁包裹加固的方式治療神經(jīng)束膜囊腫［8］。對于有癥狀的成人骶管神經(jīng)束膜囊腫的治療國內(nèi)外有較多報(bào)道［10，1819］，而對于兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫的報(bào)道較少，且以個(gè)案報(bào)道為主［1314］。目前癥狀性神經(jīng)束膜囊腫的主要治療方式之一是通過顯微手術(shù)治療［10，1314，1822］，對于神經(jīng)束膜囊腫的手術(shù)重點(diǎn)在于漏口和神經(jīng)束膜囊壁的處理。本研究收集的13例兒童神經(jīng)束膜囊腫的手術(shù)經(jīng)驗(yàn)總結(jié)如下：（1）兒童骨質(zhì)相較于成人，小且韌，可離斷一側(cè)后通過青枝骨折向?qū)?cè)牽拉臨時(shí)固定，避免完全離斷，術(shù)后利用不可吸收線復(fù)位固定即可；（2）切開囊腫，術(shù)中注意保護(hù)神經(jīng)根及尋找腦脊液漏口位置，避免神經(jīng)根損傷，手術(shù)須在神經(jīng)電生理監(jiān)測下進(jìn)行；（3）對于比較大的囊腫壁不需完全顯露，剪除大部分神經(jīng)束膜囊壁，利用剩余的囊壁沿神經(jīng)根長軸重建塑形，恢復(fù)神經(jīng)束膜的生理解剖形態(tài)，不能縫合過緊，避免神經(jīng)根局部循環(huán)障礙；（4）囊腫殘腔填塞時(shí)，兒童較難從切口區(qū)域取到足夠多的脂肪填塞，可以從術(shù)區(qū)采用盡可能多的脂肪組織，同時(shí)利用沾血的干明膠海綿進(jìn)行填充，利用自身血液粘連促進(jìn)囊壁和囊腔的閉合，避免纖維蛋白膠炎癥反應(yīng)癥狀；（5）馬凡氏綜合征患兒可能因結(jié)締組織發(fā)育缺陷，手術(shù)后囊腫易復(fù)發(fā)，該類患兒手術(shù)需慎重，或者應(yīng)用多重手段處理。本研究中1例患兒合并有馬凡氏綜合征，術(shù)后囊腫復(fù)發(fā)，并有殘腔積液。此外，固定還納骶椎椎板，恢復(fù)脊柱的解剖形態(tài)，以增加脊柱遠(yuǎn)端的骨性支撐，同時(shí)便于肌肉組織附著生長，減少囊腫的復(fù)發(fā)率。本組病例中13例患兒均發(fā)現(xiàn)漏口與硬脊膜囊相交通，所有患兒術(shù)后均無新發(fā)神經(jīng)功能損傷。12例患兒術(shù)后囊腫無復(fù)發(fā)，1例合并馬凡氏綜合征的患兒囊腫復(fù)發(fā)并有殘腔積液。13例隨訪8個(gè)月～9年，平均（4.2±2.8）年，其中12例患兒癥狀改善或消失（12/13），1例患兒癥狀未改善（1/13）。本組病例與術(shù)前相比，術(shù)后3個(gè)月VAS顯著降低，術(shù)后3個(gè)月JOA括約肌評分顯著升高，有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。

本研究為單中心回顧性研究，樣本量較小，屬于非隨機(jī)研究，缺乏多中心的樣本對照。所有患兒并未常規(guī)進(jìn)行尿流動力學(xué)檢查來評估神經(jīng)反射情況。此外，成人骶管神經(jīng)束膜囊腫是否從兒童期發(fā)展而來，兒童期較少有臨床癥狀，或臨床癥狀容易被忽視，隨著生長發(fā)育囊腫逐漸進(jìn)展為癥狀性骶管束膜囊腫，目前尚沒有相關(guān)研究報(bào)道。

綜上所述，泌尿道和腸道括約肌功能障礙是兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫的主要臨床表現(xiàn)。對于兒童癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫通過顯微手術(shù)治療可取得較好的愈后，提高患兒的自信心和提高生活質(zhì)量。對于癥狀性骶管神經(jīng)束膜囊腫合并馬凡氏綜合征的患兒可能由于自身結(jié)締組織結(jié)構(gòu)異常手術(shù)應(yīng)慎重。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

［參 ?考 ??文 ??獻(xiàn)］

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