肖棟，陳若詩，王建

1 病例

患者男性，73歲，主因“胸悶伴活動后氣促8年余，近10月暈厥3次”入院。患者8年前反復出現胸悶不適，伴活動后氣促，多于環(huán)境改變、情緒激動時出現，持續(xù)時間長，休息后可緩解，無胸痛、心悸，無頭暈、頭痛，無惡心、嘔吐，無呼吸困難等不適，未曾診治。10月前患者行走中突發(fā)暈厥，暈厥前無特殊不適，持續(xù)4～5 min后意識恢復，無胸悶、頭痛、心悸等不適，未重視。4月前在爬樓中突發(fā)胸悶、心悸、氣促不適，隨即暈厥，持續(xù)5 min后清醒，未診治。2月前患者夜間休息，起夜時突發(fā)暈厥，持續(xù)5 min后意識恢復，無胸悶痛、呼吸困難，無惡心嘔吐，無頭暈頭痛等不適。

入院后查體未見陽性體征，分別測量平臥位及站立位時血壓，收縮壓（S B P）下降＜2 0 mmHg（1 mmHg=0.133kPa）、舒張壓（DBP）下降＜10 mmHg，且SBP均＞90 mmHg。心臟彩超示：射血分數（EF）71%，考慮為：主動脈瓣鈣化，左室整體收縮功能正常，未見流出道梗阻。冠狀動脈（冠脈）造影示：冠脈起源未見異常，右冠優(yōu)勢型；左主干未見異常；左前降支中段30%狹窄；回旋支中段50%狹窄；右冠近中段不規(guī)則，約30%狹窄。行頭顱MRI、腦動脈MRA、頸及椎動脈MRA后基本排除腦血管疾病引起暈厥可能。肺動脈CTA未見肺栓塞。動態(tài)心電圖可見頻發(fā)房早、短陣房速。住院期間患者發(fā)作暈厥時心電遙測顯示竇性停搏（最長達5 s），房室傳導阻滯，心率降至30次/min，考慮神經介導的心臟抑制性暈厥可能，建議患者行直立傾斜試驗，必要時行永久起搏器植入術，患者及家屬拒絕?；颊哳i及椎動脈磁共振血管成像（CE-MRA）提示：頸及椎動脈管腔通暢，未見明顯狹窄，左側腮腺可見類圓形異常信號影，內部信號不均，邊界清晰，綜合考慮為左側腮腺腫瘤壓迫頸動脈竇引起頸動脈竇性暈厥可能性大，建議就診外院耳鼻喉頭頸外科進一步治療。

患者后就診于某綜合三甲醫(yī)院耳鼻喉頭頸外科，在全麻下行頸外徑路咽旁間隙腫物摘除術，手術經過：沿耳垂前0.2 cm行切口，轉向頜后區(qū)并延至下頜角前下，切開皮膚及皮下，沿腮腺筋膜及腫物淺層向前后分離皮瓣，顯露腮腺前緣及后緣，于腮腺前下緣尋找面神經下頜支，向腮腺追蹤，切除腮腺淺葉，顯露面神經分支。探查見腫物位于左側咽旁間隙，壓迫腮腺深葉，呈多發(fā)結節(jié)狀，實性，表面包膜尚光滑，保護面神經主干及各分支完好，將腫物及周圍腮腺一并切除，瘤體完整，送病理，回報示“左側咽旁間隙Warthin瘤”。術后隨訪半年，患者未再發(fā)暈厥。

2 討論

Warthin瘤又稱淋巴細胞性乳頭狀囊腺瘤，由Warthin首先描述而命名，它是涎腺的一種良性上皮性腫瘤，為第二常見的良性唾液腺腫瘤[1]，占腮腺腫瘤的15%[2]。Warthin由上皮組織和淋巴樣組織組成，常表現為無癥狀的腫塊生長緩慢或無痛，光滑和柔軟的腫塊，可在觸診時有波動感，好發(fā)于50歲以上男性，生長緩慢，多為單發(fā)，左側多見[3,4]。雖然有些病例報告為腮腺外，如頸部淋巴結、下頜下腺、唇、頰、舌和硬腭，但鼻咽旁的Warthin瘤是極為罕見的。目前為止只有個案報道[5]。Neha Salaria等報道了1例巨大Warthin瘤，在組織病理學上被證明是Warthin瘤，是迄今為止報道的最大Warthin瘤[6]。Warthin腫瘤的發(fā)病機制尚不清楚，有假設認為病變起源于胚胎發(fā)生時期，即唾液腺組織被困在腮腺淋巴結內的時期[3]。關于Warthin瘤的起源目前主要有兩種說法：第一種被稱為異位性，它指出腮腺囊在發(fā)育早期的缺失導致導管元素進入存在于該區(qū)域的淋巴組織；第二種是Warthin瘤是一種伴有相關淋巴細胞浸潤的腺瘤，因此認為腫瘤上皮細胞存在免疫或超敏反應[7]。

暈厥的發(fā)病機制[8]主要包括以下方面：①神經介導性暈厥，包括血管迷走神經性暈厥、情景性暈厥、頸動脈竇綜合征和不典型反射性暈厥；②心源性暈厥，包括心律失常性暈厥、心臟器質性暈厥、其他器質性疾病（如肺栓塞、主動脈夾層、肺動脈高壓）導致的暈厥等；③直立性低血壓所致暈厥，包括自主神經調節(jié)失常、藥物誘發(fā)的直立性低血壓、血容量不足導致的暈厥等。結合本病例各項輔助檢查初步排除心源性暈厥和直立性低血壓所致暈厥兩類，考慮神經介導性暈厥可能性大。頸動脈竇按摩有助于診斷頸動脈竇高敏和頸動脈竇綜合征，對年齡＞40歲，不明原因的暈厥患者國際上首推進行頸動脈竇按摩檢查，但檢查目前在我國應用很少，本病例也未對該患者做此檢查。當按摩頸動脈竇導致心臟停搏＞3 s和（或）收縮壓下降＞50 mmHg時，即檢查陽性，診斷為頸動脈竇高敏，年齡大或心血管病患者常見，而年齡＜40歲少見[9,10]。當伴有暈厥時，臨床特征符合神經介導性暈厥則診斷為頸動脈竇綜合征[11,12]。根據發(fā)生形式頸動脈竇過敏綜合征分為三類[13]：①心臟抑制型：發(fā)作時出現反射性竇性心動過緩或房室傳導阻滯，或二者同時存在，此型較為多見，占頸動脈竇過敏總數的70%。阿托品類藥物治療有效；②血管抑制型：發(fā)作時出現反射性血壓驟降，心率基本維持正常，無房室傳導阻滯，較少見。應用升壓藥如腎上腺素或麻黃素治療有效；③中樞型：多伴有頸動脈粥樣硬化。發(fā)作時心率血壓維持正常，只出現短暫性暈厥，是由于一過性腦血管痙攣，常由突然轉頭或衣領過緊誘發(fā)。阿托品和升壓藥均無效，可應用鎮(zhèn)靜劑治療。該患者住院期間發(fā)作暈厥時心電遙測顯示竇性停搏（最長達5 s），房室傳導阻滯，心率降至30 次/min，屬于心臟抑制型頸動脈竇過敏綜合征。

暈厥的病因中，神經介導性暈厥（30%～40%）、直立性低血壓（6%～24%）、心源性暈厥（10%～20%）、心因性暈厥（1%～5%）、不明原因暈厥（20%）[14]。老年人神經介導性暈厥占暈厥總人數的1%～5%，在院外老年暈厥患者中達30%～50% ，是65歲以上老年人死亡的第六大原因[15]。老年人發(fā)生神經介導性暈厥的常見病因多為頸動脈竇敏感綜合征、血管迷走性暈厥和直立性低血壓。研究表明，頸動脈竇過敏是老年人頸動脈竇性暈厥最常見的原因，發(fā)生機制包括：①頸動脈竇本身、反射弧的傳入支腦干中的自主調節(jié)中樞或反射弧的傳出支有缺陷；②迷走神經緊張度增加，伴感受器功能不全；③頸動脈竇局部發(fā)生病變，如淋巴結腫大、頸動脈體瘤、腮腺腫瘤或手術瘢痕牽拉[16]。本病例頸及椎動脈MRI提示患者左側腮腺異常信號，最終病理證實為左側咽旁間隙Warthin瘤，綜合考慮為左側咽旁間隙Warthin瘤壓迫頸動脈竇導致頸動脈竇過敏而引發(fā)的神經介導性暈厥，應屬于上述③。

文獻顯示，近年來國外有研究發(fā)現頭頸部腫瘤累及咽旁間歇也可導致暈厥，也被稱為咽旁間隙暈厥綜合征[17]。從生理解剖來看，咽旁間歇與迷走神經、舌咽神經及舌下神經接近，Warthin瘤可能通過單獨激惹迷走神經引起頸動脈竇暈厥，或單獨激惹舌咽神經導致舌咽神經痛引起暈厥、累及舌咽神經引起反射性癥狀的暈厥，或二者同時存在[18,19]。

Warthin瘤引起暈厥的病例少見，位于左側咽旁間隙的Warthin瘤更屬罕見。臨床上遇到暈厥患者應遵照指南、結合實際情況進行縝密、仔細鑒別。早期、正確的診斷是Warthin瘤有效治療的關鍵，臨床發(fā)現原因不明的暈厥時應考慮Warthin瘤的可能，觸診患者頸部是否有腫塊，進行頸動脈竇按摩檢查，盡早完善頸部CT或MRI檢查十分重要，對于確診的Warthin瘤可考慮手術切除。