汪星，劉海峰，王玲，程偉偉，顧竹珺，張海軍，胡志紅，張儒舫，沈立

（上海市兒童醫(yī)院 消化內(nèi)科， 上海 200062）

兒童難治性食管狹窄應(yīng)用全覆膜支架治療的并發(fā)癥及處理對策*

汪星，劉海峰，王玲，程偉偉，顧竹珺，張海軍，胡志紅，張儒舫，沈立

（上海市兒童醫(yī)院 消化內(nèi)科， 上海 200062）

目的 探討應(yīng)用鎳鈦合金全覆膜食管支架治療兒童難治性食管狹窄的并發(fā)癥及處理對策。方法回顧性分析2009年5月-2016年12月于該院應(yīng)用鎳鈦合金網(wǎng)格編織型的覆膜支架治療9例難治性食管狹窄患兒的臨床資料, 支架置入術(shù)后定期隨訪, 觀察患兒支架置入后的效果及并發(fā)癥等。結(jié)果9例患兒均成功行支架置入術(shù)，所有患兒置入后狹窄梗阻癥狀均得到明顯緩解；術(shù)后1～7 d所有患兒均有嘔吐及不同程度的胸痛癥狀；1例患兒置入后因哭鬧不安不能忍受于術(shù)后36 h取出支架；2例于支架取出3個月后出現(xiàn)再狹窄，其中1例并發(fā)肉芽組織增生；1例食管穿孔患兒支架置入術(shù)1周出現(xiàn)支架移位貼壁不良，原支架取出后重置新支架，2個月后再行支架取出，瘺口愈合。結(jié)論鎳鈦合金全覆膜金屬支架治療兒童難治性良性食管狹窄安全有效,但與支架置入相關(guān)的并發(fā)癥不容忽視，支架個體化設(shè)計與并發(fā)癥的及時處理對提高臨床療效至關(guān)重要。

食管狹窄；支架；并發(fā)癥；兒童；內(nèi)鏡

兒童食管狹窄在臨床較為常見，可引起營養(yǎng)不良、生長發(fā)育滯后和肺部感染等，嚴重影響著兒童的生長發(fā)育[1]。食管支架置入術(shù)作為目前治療各種原因?qū)е陋M窄的一種微創(chuàng)、有效的方法，越來越多的應(yīng)用于臨床，特別是成人食管惡性狹窄的治療[2-3]；但兒童與成人不同，以良性狹窄多見，且由于兒童處于生長發(fā)育階段，其使用支架治療具有特殊性，應(yīng)用支架治療兒童食管狹窄經(jīng)驗的總結(jié)十分重要。我院從 2009年5月-2016年12月對9例難治性食管狹窄患兒進行全覆膜金屬支架的置入，狹窄不同程度減輕，術(shù)后生活質(zhì)量得到明顯改善，但也遇到術(shù)后并發(fā)癥，本文就該型支架置入并發(fā)癥的發(fā)生及處理進行分析和總結(jié)?，F(xiàn)報道如下：

1 資料與方法

1.1 一般資料

2009年5月-2016年12月共9例患兒接受可回收全覆膜金屬支架置入術(shù)。其中， 男5例，女4例,年齡4～11歲。原發(fā)病為化學(xué)腐蝕性狹窄6例，賁門失遲緩2例，食管狹窄球囊擴張后致食管穿孔1例。入選標準:①因“反復(fù)嘔吐或吞咽困難”就診，行胃腸GI檢查顯示造影劑通過食管緩慢，食管呈1段或多段狹窄，部分狹窄段上方食管明顯擴張；食管穿孔患兒GI則顯示造影劑外滲入胸腔縱隔；②患兒均行多次球囊擴張術(shù)（≥3次）治療后吞咽困難癥狀無明顯好轉(zhuǎn)或短期內(nèi)復(fù)發(fā)；③吞咽困難的嚴重程度按照奧格爾維&阿特金森（Ogilvie & Atkinson）評分介于3～4 級[4]。

1.2 治療方法

研究采用根據(jù)患兒GI結(jié)果相關(guān)參數(shù)專門定制的鎳鈦記憶合金網(wǎng)格編織型覆膜支架（南京微創(chuàng)公司生產(chǎn)），Olympus-CV260電子胃鏡，超硬導(dǎo)絲，十二指腸空腸管等。內(nèi)鏡輔助下置入導(dǎo)絲，在導(dǎo)絲引導(dǎo)下安放支架，先釋放支架遠端頭部，后將支架剩余部分緩慢全部釋放，放置完成后將支架牽引線通過鼻腔引出固定于耳后。術(shù)后禁食1 d，后從流質(zhì)飲食逐漸過度到軟食。支架置入后當(dāng)天行胸片檢查了解支架位置及撐開情況，術(shù)后第2和3天查患兒炎癥指標，必要時應(yīng)用抗生素，隨訪過程至少每月1次行胸片或胃鏡檢查了解支架的位置。

2 結(jié)果

9例患者均在胃鏡輔助直視下成功置入食管支架,7例患兒分別置入1次，1例患兒置入2次，1例患兒置入3次，共計置入支架12枚，隨訪6～52個月。所有患兒置入后狹窄梗阻癥狀均有明顯改善，奧格爾維&阿特金森評分由3～4級提高至0～1級，但部分患兒出現(xiàn)了術(shù)后并發(fā)癥。9例患兒于術(shù)后1～7 d均有嘔吐及不同程度的胸痛癥狀，其中1例4歲患兒癥狀尤為明顯，支架置入后哭鬧不安不能忍受，于術(shù)后36 h行支架取出（圖1），其余8例患兒對癥治療后均能自行緩解。1例食管穿孔患兒因食管胸腔瘺先行胸腔閉式引流，后聯(lián)合心胸外科行膿胸探查+食管支架置入術(shù)，但于置入3 d后出現(xiàn)移位貼壁不良，1周后更換重新設(shè)計的支架，后行拍片造影檢查證實支架貼壁良好，未再出現(xiàn)移位，2個月后胃鏡檢查提示瘺口愈合（圖2）。2例于支架取出3個月后出現(xiàn)再狹窄，需繼續(xù)放置支架或擴張治療（圖3），其中1例患兒出現(xiàn)炎性肉芽組織增生，未予特殊處理，支架取出后2個月復(fù)查胃鏡發(fā)現(xiàn)炎性肉芽組織消失（圖4）。

圖1 支架植入后胸痛和嘔吐Fig. 1 Chest pain and vomiting after stent placement

圖2 支架移位和貼壁不良Fig. 2 Stent migration and poor adhesion to the esophagus

圖3 支架取出后再狹窄Fig. 3 Stricture resection after stent removed

圖4 肉芽組織增生Fig. 4 Granulation tissue hyperplasia of esophagus

3 討論

兒童食管狹窄的病因多種多樣，治療方法不盡相同[5-6]。目前臨床常用的治療方法有探條擴張術(shù)、球囊擴張術(shù)，有報道稱80.0%～90.0%食管狹窄患兒可通過內(nèi)鏡下的擴張術(shù)獲得臨床緩解[7]，然而仍有部分患兒，采用多種內(nèi)鏡下的擴張手段反復(fù)治療后，吞咽困難癥狀仍得不到持續(xù)緩解，即被稱為難治性食管狹窄，其治療是臨床的一大難點。既往此類患兒多采取食管重建術(shù)，但往往存在手術(shù)創(chuàng)傷大、并發(fā)癥較多及術(shù)后再狹窄等問題。自1983年，F(xiàn)RIMBERGERT[8]首先報道采用金屬支架治療食管狹窄獲得成功，為食管狹窄治療提供了新思路，隨著支架工藝技術(shù)的發(fā)展和改進，有越來越多的支架應(yīng)用于臨床。全覆膜鎳鈦合金支架是近年來內(nèi)鏡下治療中使用較多的食管支架類型，常用于成人食管狹窄的治療[9]，但在兒童中開展相對較少。本組9例難治性食管狹窄患兒行全覆膜金屬支架的置入術(shù),取得良好的臨床治療效果的同時，亦遇到胸痛、嘔吐，支架移位，再狹窄及息肉增生等相關(guān)并發(fā)癥，現(xiàn)將其出現(xiàn)原因及處理對策分析如下：

3.1 胸痛、嘔吐

胸痛、嘔吐是支架置入術(shù)后最常見的并發(fā)癥，其發(fā)生主要原因如下：其一為支架采用鎳鈦合金制作，置入人體后，支架隨體溫而逐漸打開，擴張效果持續(xù)，約24 h支架直徑達到最大，完全擴張后的食管組織收到牽拉而致疼痛；其二從解剖因素來看，腐蝕性食管狹窄患兒狹窄段周圍神經(jīng)豐富，對疼痛刺激較為敏感[10]。另外，年齡較小患兒對疼痛的感覺閾值低、耐受差，往往配合欠佳。大多數(shù)患兒的疼痛一般1周內(nèi)可自行緩解，無需使用止痛藥，但需密切觀察病情，排除出血、氣胸及穿孔等并發(fā)癥[11]。本組9例患兒置入支架后1～7 d均出現(xiàn)了嘔吐及不同程度的胸痛癥狀。其中，8例胸痛、嘔吐癥狀自行緩解，僅1例4歲患兒支架置入后哭鬧不安不能忍受，于術(shù)后36 h取出支架，胸痛癥狀才得以緩解。處理對策：①支架放置患兒年齡應(yīng)至少5歲，年齡過小患兒對支架治療依從性差及術(shù)后護理困難不適宜放置食管支架；②根據(jù)患兒食管狹窄大小設(shè)計大小合適的食管支架，支架直徑不宜過大或過?。虎圪S門處的狹窄設(shè)計防反流膜，同時術(shù)后使用抑酸劑如奧美拉唑等；④置入操作輕柔，必要時留置十二指腸空腸管以加強術(shù)后腸內(nèi)需營養(yǎng)支持。

3.2 支架移位

有文獻報道稱成人食管支架移位發(fā)生率在24%～37%，尤以良性食管狹窄多見，內(nèi)徑越小或者放置越接近食管上端或者下端的支架越容易發(fā)生移位[12-13]。支架移位主要原因其一為支架設(shè)計時上杯口直徑過小，治療時患兒食管炎癥較明顯，置入數(shù)天后炎性水腫消退，支架上杯口較之食管偏??；其二患兒狹窄段以上食管擴張明顯，支架置入后食管回縮乏力。另外，患兒不恰當(dāng)?shù)娘嬍骋嗍且莆话l(fā)生的重要因素之一。本組有1例患兒因上杯口偏小于術(shù)后3 d出現(xiàn)了支架移位和貼壁不良，行造影檢查發(fā)現(xiàn)造影劑沿支架上杯口外緣進入縱隔；1周后更換新設(shè)計的支架，加大了支架上杯口直徑，瘺口得以有效封閉。處理對策：①術(shù)前食管狹窄程度的準確評估，設(shè)計適宜大小的支架、適當(dāng)擴張；②術(shù)中因食管的蠕動作用，放置時未釋放的支架近端需高于預(yù)定的釋放位置10.0～20.0 mm；③術(shù)后飲食管理，少量多餐，細嚼慢咽，避免進食粗糙、刺激性或黏性食物，絕對禁食冰冷食物以防止支架變形；④術(shù)后定期復(fù)查；加強宣教及術(shù)后護理，避免劇烈運動，對已發(fā)生移位的支架可采用內(nèi)鏡下調(diào)整或移除支架，重置新支架[14]。

3.3 再狹窄

支架取出后再狹窄是支架置入遠期并發(fā)癥。出現(xiàn)再狹窄原因如下：其一是難治性患兒多屬于瘢痕體質(zhì)，狹窄段相對較長，既往多次使用球囊擴張使得食道黏膜反復(fù)撕裂愈合，加重了瘢痕組織；其二是置入的支架雖然可在短期對食管起到“塑形”作用，但支架取出后狹窄段食管具有較強回縮能力。本組9例患者中有2例（22.2%）發(fā)生了支架取出術(shù)后再狹窄，與成人病例中報道支架再狹窄發(fā)生率約為19.6%相近,但患兒狹窄程度均較置入支架前有明顯減輕，結(jié)合患兒臨床癥狀和造影檢查結(jié)果，1例給予球囊擴張治療，另1例給予繼續(xù)放置支架，均取得良好治療效果。處理對策：①支架在長度設(shè)計上需合理，一般上下端高于狹窄段1.0～2.0 cm；②支架外包被生物相容性較好的硅膠被膜以隔絕金屬異物對食管黏膜的刺激；③難治性狹窄治療并非一蹴而就，必要時應(yīng)短期內(nèi)多次放置以達到較好臨床療效；④由支架上下兩端瘢痕攣縮導(dǎo)致的再狹窄，可使用球囊擴張治療。

3.4 炎性息肉增生

支架放置時間過短不利于狹窄段塑形, 支架取出后易致狹窄反復(fù)，放置時間過長可有導(dǎo)致炎性息肉增生風(fēng)險，支架難于取出，反而增加術(shù)后再狹窄概率。有報道稱兒童支架置入后更容易出現(xiàn)炎性息肉增生[15]，其主要原因：①伴隨食管蠕動作用，支架反復(fù)刺激食管黏膜,尤其是兩端杯口膨大部分與柔性的食管產(chǎn)生橫向切割力,造成食管的機械損傷[16]；②支架置入時間過長，胃酸反流可腐蝕食管黏膜，導(dǎo)致肉芽組織增生；增大的炎性息肉往往不需特殊處理，異物刺激解除后，炎性息肉往往可自行消失。本組有1例患兒由于家長原因未能及時復(fù)診，支架置入達4個月余，再次以胸部不適就診，內(nèi)鏡檢查發(fā)現(xiàn)支架下端出現(xiàn)增生的炎性息肉。未給予內(nèi)鏡下特殊治療，于支架取出后2個月復(fù)查胃鏡，炎性息肉消失。處理對策：①支架兩端增加 2.0～5.0 mm 長的硅膠膜軟裙邊, 以減輕支架兩端對食管管壁的壓力；②使用抑酸劑以減少胃液對食管下端黏膜組織的刺激腐蝕；③支架置入時間不可過長，隨訪過程根據(jù)患兒的臨床表現(xiàn)及時調(diào)整，必要時提早取出。

綜上所述，鎳鈦記憶合金全覆膜金屬支架為兒童難治性良性食管狹窄提供了新的治療方法，取得了良好的臨床療效，但與支架置入相關(guān)的并發(fā)癥不能忽視，支架個體化設(shè)計與并發(fā)癥的及時處理對提高臨床療效至關(guān)重要。

[1]BEST C, SUDEL B, FOKER J E, et al. Esophageal stenting in children: indications, application, effectiveness, and complications[J]. Gastrointestinal Endoscopy, 2009, 70(6): 1248-1253.

[2]HIRDES M M, SIERSEMA P D, VLEGGAAR F P. A new fully covered metal stent for the treatment of benign and malignant dysphagia: a prospective follow-up study[J]. Gastrointestinal Endoscopy, 2012, 75(4): 712-718.

[3]賀舜, 張月明, 竇利州, 等. 新型食管內(nèi)放射支架與普通覆膜食管支架在中晚期食管癌姑息治療中的應(yīng)用[J]. 中國腫瘤, 2016,25(6): 483-486.

[3]HE S, ZHANG Y M, DOU L Z, et al. Application of conventional stents and stents coating with 125 Iodine membrane for the treatment of unresectable esophageal cancer[J]. China Cancer,2016, 25(6): 483-486. Chinese

[4] OGILVIE A L, DRONFIELD M W, FERGUSON R, et al.Palliative intubation of oesophagogastric neoplasms at fibreoptic endoscopy[J]. Gut, 1982, 23(12): 1060-1067.

[5] OKATA Y, HISAMATSU C, BITOH Y, et al. Efficacy and histopathological esophageal wall damage of biodegradable esophageal stents for treatment of severe refractory esophageal anastomotic stricture in a child with long gap esophageal atresia[J].Clin Journal Gastroenterol, 2014, 7(6): 496-501.

[6]耿嵐嵐, 梁翠萍, 楊敏, 等. 腐蝕性食管狹窄31例患兒的治療和療效分析[J]. 中華兒科雜志, 2014, 52(5): 333-338.

[6]GENG L L, LIANG C P, YANG M, et al. Efficacy of endoscopic balloon dilatation, stenting and surgery in treating corrosive esophageal stricture of 31 children[J]. Chin J Pediatr, 2014, 52(5):333-338. Chinese

[7]DALL’OGLIO L, CALDARO T, FOSCHIA F, et al. Endoscopic management of esophageal stenosis in children: new and traditional treatments[J]. World J Gastrointest Endosc, 2016, 8(4): 212-219.

[8]FRIMBERGER E. Expanding spiral-a new type of prosthesis for the palliative treatment of malignant esophageal stenoses[J].Endoscopy, 1983, 15(Suppl 1): 213-214.

[9]王志強, 王向東, 孫剛, 等. 全覆膜可取出金屬支架治療難治性食管良性狹窄[J]. 中華消化內(nèi)鏡雜志, 2005, 22(6): 376-379.

[9]WANG Z Q, WANG X D, SUN G, et al. Covered retrievable metal stent in the treatment of refractory benign esophageal stricture[J].Chin J Dig Endosc, 2005, 22(6): 376-379. Chinese

[10]REIJM A N, DIDDEN P, BRUNO M J, et al. Early pain detection and management after esophageal metal stent placement in incurable cancer patients: a prospective observational cohort study[J]. Endosc Int Open, 2016, 4(8): 890-894.

[11]ELOUBEIDI M A, TALREJA J P, LOPES T L, et al. Success and complications associated with placement of fully covered removable self-expandable metal stents for benign esophageal diseases (with videos)[J]. Gastrointest Endosc, 2011, 73(4): 673-681.

[12]蔡藝玲, 劉妍, 蘇軍凱, 等. 覆膜食管支架在食管穿孔40例的應(yīng)用分析[J]. 中國內(nèi)鏡雜志, 2016, 22(9): 92-94.

[12]CAI Y L, LIU Y, SU J K, et al. Application of covered esophageal stent applied in esophageal perforation (40 cases) [J]. China Journal of Endoscopy, 2016, 22(9): 92-94. Chinese

[13]FUCCIO L, HASSAN C, FRAZZONI L, et al. Clinical outcomes following stent placement in refractory benign esophageal stricture: a systematic review and meta-analysis[J]. Endoscopy,2015, 48(2): 141-148.

[14]PERSSON S, EIBE P, ROUVELAS I, et al. Predictors for failure of stent treatment for benign esophageal perforations- a single center 10-year experience[J]. World J Gastroenterol, 2014,20(30): 10613-10619.

[15]MANFREDI M A, JENNINGS R W, ANJUM M W, et al.Externally removable stents in the treatment of benign recalcitrant strictures and esophageal perforations in pediatric patients with esophageal atresia[J]. Gastrointest Endosc, 2014, 80(2): 246-252.

[16]ZHANG J, REN L, HUO J, et al. The use of retrievable fully covered self-expanding metal stent in refractory postoperative restenosis of benign esophageal stricture in children[J]. J Pediatr Surg, 2013, 48(11): 2235-2240.

（曾文軍 編輯）

Complications and its management of refractory esophageal strictures treating with nitinol self-expandable metal stent in children*

Xing Wang, Hai-feng Liu, Ling Wang, Wei-wei Cheng, Zhu-jun Gu, Hai-jun Zhang,Zhi-hong Hu, Ru-fang Zhang, Li Shen
(Department of Gastroenterology, Shanghai Children’s Hospital, Shanghai 200062, China)

ObjectiveTo investigate the complications and management of nitinol self-expandable metal stent(cSEMS) in treatment of refractory esophageal strictures in children.MethodsThe clinical data were reviewed for 9 pediatric patients with refractory benign esophageal disorders from May 2009 to December 2016, specially designed cSEMS were applied to them, data about effects and complications were collected during regular followups.ResultsSuccessful cSEMS placement was performed in 9 children, the symptom of dysphagia was obviously alleviated after implantation, all patients underwent vomiting and chest pain 1～7 days after operation; 1 case could not put up with the pain, so the stent had to be removed in 36 hours after implantation; 2 cases developed a recurrent stricture within 3 months after stent removal, growth of mild granulation tissue was found in 1 case; In the case with esophageal fistulas, migration and poor adherence to the esophagus was occurred in 3 days after implantation, then a new designed cSEMS with bigger proximal tip was planted in the same place 1 week later, 2 months after stent removed, fistula was healed.ConclusionPlacement of cSEMS is safe and effective in treating pediatric patients with refractory esophageal stricture. However, complications associated with stent placement should not be ignored,individually designed stent and timely management of the complications are quite important in order to enhance clinical efficacy.

esophageal stenosis; stent; complications; children; endoscopy

R571.1

B

10.3969/j.issn.1007-1989.2017.07.019

1007-1989（2017）07-0091-05

2016-10-12

上海市申康適宜技術(shù)聯(lián)合開發(fā)與推廣應(yīng)用項目（No：SHDC12014224）

劉海峰，E-mail：haifengliu006@sina.com